综合治疗仅累及腕手部的脑卒中后复杂性区域疼痛综合征1例报道

金丽霞，王瑜元，华艳，孙莉敏，白玉龙

复旦大学附属华山医院康复医学科，上海市200040

复杂性区域疼痛综合征(complex regional pain syndrome,CRPS)是一种不按皮区及神经分布的持续性局部神经病理性疼痛，伴自主神经功能紊乱、运动功能减退、组织营养异常等。CRPS 发病机理十分复杂，可能涉及多种机制共同作用，至今仍不十分清楚，诊断主要依据临床症状和体征，治疗方法多种多样，至今没有形成统一、规范的治疗方案，尤其是慢性阶段的治疗极具挑战。本文对1 例脑卒中后CRPS 患者进行综合训练。报道如下。

1 病历摘要

患者男性，63 岁，2018 年1 月因“左侧肢体活动不利伴麻木1 月”入院。患者2017 年12 月12 日无明显诱因突发左侧肢体活动不利，伴麻木，无意识丧失，无恶心呕吐、饮水呛咳。当地医院急诊，头颅CT 提示右侧丘脑出血，破入脑室。予止血、抗感染、止咳祛痰、营养神经等治疗，病情稳定，遗留左侧偏瘫。2018 年1 月11 日本科就诊，为进一步康复治疗收住院。既往高血压病史数年，血压控制可。

查体见左侧肢体肌力弱，肩Ⅲ+级，屈肘Ⅳ级，伸肘Ⅱ级，前臂旋前旋后Ⅳ级，腕Ⅳ级，指Ⅳ级，屈髋Ⅲ级，伸膝Ⅳ级，屈膝Ⅱ级，踝Ⅱ+级，趾Ⅱ+级。髋内收肌张力Ⅰ级，余肌张力不高。轻触觉减退。腱反射活跃。左侧巴氏征(+)，左侧Hoffman 征(+)。左侧Brunnstrom 分期Ⅲ-Ⅴ-Ⅲ期。改良Barthel指数30分。

入院诊断：脑出血，左侧偏瘫；高血压Ⅲ期，很高危。

予偏瘫肢体综合训练、作业疗法、手功能训练、平衡训练、气压、电子生物反馈、针灸、经颅磁刺激(transcranial magnetic stimulation,TMS)、电动起立床、等速肌力训练等治疗。由于左下肢运动功能更差，重点进行左下肢肌力和功能训练，左侧肢体肌力逐渐改善，能在助行器帮助下行走。

经一个多月治疗后再次查体，左侧肢体肌力肩Ⅳ级，屈肘Ⅳ+级，伸肘Ⅳ级，前臂旋前旋后Ⅳ级，腕Ⅳ级，指Ⅳ级，屈髋Ⅲ+级，伸膝Ⅳ+级，屈膝Ⅲ+级，踝Ⅱ+级，趾Ⅱ+级。肌张力不高。轻触觉减退。腱反射活跃。左侧巴氏征(+)，左侧Hoffman 征(+)。左侧Brunnstrom分期Ⅴ-Ⅴ-Ⅳ期。改良Barthel指数50分。

时近春节，患者要求出院。2周后再次住院康复，患者左手出现屈曲疼痛，伴痛觉过敏，皮肤颜色改变、肿胀。无外伤史。予微波、超声波等理疗效果不佳。

骨密度：股骨颈T 值-2.81，Z 值-2.51；腰椎T值-1.44，Z 值-1.00。左手X 线片：左手掌指骨、左腕关节诸骨骨质疏松明显伴退行性改变。三相骨扫描：血流相及血池相两侧肩关节、腕关节、掌指关节血流灌注基本对称；延迟相示左侧肩关节骨代谢略增高。

综合病史及相关检查，患者符合国际疼痛研究学(International Association for the Study Pain, IASP)CRPS 诊断标准，无明确周围神经损伤证据，考虑为脑卒中后Ⅰ型CRPS。

采用综合治疗方法，主要包括药物治疗和康复治疗。药物治疗包括抗骨质疏松治疗、非甾体类抗炎药和加巴喷丁及大剂量维生素C 口服。康复治疗包括传统运动疗法、作业疗法、物理因子治疗、上肢机器人训练等，以及针对CRPS 的镜像治疗、TMS、手法淋巴引流术、贴扎治疗，辅以体位摆放、冷热水交替法和细线缠绕法等水肿管理。其中镜像治疗包括单纯手部活动训练及功能性动作训练，每次30 min，每周5次。TMS 方案：右侧M1 区，10～20 Hz，80%～100%阈值，20～30 个脉冲/组，间歇8～10 s，总刺激＞1000个脉冲，治疗10～15 次或间歇θ 短阵快速脉冲(theta burst stimulation,TBS)；患侧C7棘突旁低频重复TMS，1 Hz，100%阈值，连续刺激1200 个脉冲或持续TBS，每天1 次，共10～15 d。手法淋巴引流术采用Ⅴodder手法，每次30 min，每周3 次。

治疗前后采用视觉模拟评分(Ⅴisual Analogue Scale,ⅤAS)评价疼痛程度，排水法测量手体积，皮尺测量手指周径，被动关节活动度测量评定关节活动情况，改良Barthel指数评定患者日常生活功能。

2 结果

治疗前后，触觉均较差，位置觉未见异常。其他指标均有不同程度改善。见表1。

3 讨论

Ⅰ型CRPS发生率低，且多由骨折引起(45%)，其次是扭伤(18%)和择期手术(12%)，脑卒中后CRPS 相对少见[1-2]。上肢CRPS 发生率12%～28%[3]，是下肢的1.5～2倍。

表1 患者治疗前后各主要指标比较

脑卒中后CRPS 通常表现为偏瘫侧肩、腕关节同时疼痛，而肘关节正常，故也被称为“肩-手综合征”。原因可能是肩和腕是由不稳定的“球窝关节”组成，而肘关节是稳定的铰链关节。偏瘫患者肌张力下降，不稳定的肩和腕发生病变的可能性升高。调查23 例脑卒中后CRPS 患者，发现均存在肩关节半脱位、肩关节囊粘连性肩关节炎或肩袖损伤，以及手腕周围软组织损伤；这些损伤与卒中前退行性变、肌肉无力引起的牵拉损伤，以及被动关节活动引起的损伤有关[4]。但也研究认为，肌张力过高会引起活动下降，可能促进CRPS 的发生[5]。

本例患者仅手腕部存在CRPS，早期三相骨扫描左手腕关节未见明显异常，仅延迟相显示左侧肩关节骨代谢略增高。三相骨扫描在Ⅰ型CRPS 患者中的诊断价值尚不确定，2012 年、2017 年发表的Meta 分析均认为，三相骨扫描对诊断Ⅰ型CRPS 没有价值[6-7]。但三相骨扫描阳性可能与CRPS 中某一特定亚分类相关，对治疗的选择可能有一定参考价值[7-8]。有研究认为，三相骨扫描阳性的患者对激素和抗骨质疏松治疗效果更好[9-10]。

本例患者脑卒中后1 个月即开始规范康复治疗，年底出院前病程不到3 个月，Brunnstrom 分期达到Ⅴ-Ⅴ-Ⅳ期，说明功能恢复良好，不存在常见的CRPS 高危因素。但患者节日期间回家，无正规治疗，可能存在活动量减少，甚至存在运动损伤可能，这可能是患者发生腕部CRPS 的原因。中枢神经系统重组，可能影响初级体感皮层，或存在中枢敏化、交感神经系统的活性增高，也都有可能引起脑卒中后CRPS[11]。

目前对CRPS 的治疗仍没有明确的指南或专家推荐。CRPS 治疗的两个主要目的是消除疼痛和恢复功能。目前推荐抗骨质疏松治疗，高剂量双磷酸盐短疗程对疾病早期患者可见最佳效果，可能的机制是抑制破骨细胞的骨吸收[12-14]。大剂量(至少500 mg/d)维生素C 口服可预防四肢术后CRPS 发生，但治疗作用并不肯定[15]。

CRPS 要重视疼痛管理。有研究认为，TMS 可通过兴奋M1 区及其相关的区域(疼痛脑网络，如丘脑、中脑导水管周围灰质、中缝核群、蓝斑核等)，调节疼痛环路，达到改善疼痛的治疗目的[16]，对CRPS 患者疼痛的治疗有积极作用[17]。针对CRPS 可能的交感神经超活化机制，我们在患侧C7棘突旁进行低频重复TMS，希望通过抑制颈部交感干兴奋性，降低外周交感神经兴奋性，从而控制并逆转交感神经兴奋引起的多汗、皮肤改变。目前尚无文献提到此治疗方法。

已有多个研究提示镜像治疗CRPS，对缓解疼痛和功能恢复都有一定疗效[18-21]。镜像治疗可能的机制是患者通过观察、模仿镜像中健侧肢体活动，误以为是患肢的活动，从而刺激患侧皮质相应运动代表区，影响其电活动和兴奋性，减少运动意向-感觉反馈之间的比例失调，促进其达到平衡状态，重建错配的传入-传出反馈，促进皮质重组逐渐正常化[22]。

手法淋巴引流是一项经验性的治疗技术，主要应用于肿瘤术后肢体淋巴水肿的治疗，主要目的是减少组织中液体积聚。已有研究表明，手法淋巴引流可以改善CRPS引起的水肿，进而改善肢体功能[23-24]。本例患者中应用，显示消肿效果良好。

在综合治疗6 周后，患者左手疼痛、肿胀明显缓解，关节活动度明显改善，Barthel指数提高。提示综合治疗对脑卒中后CRPS 的治疗有效。但本研究仅属个案报道，干预时间较短。需有更长随访时间，以及更高质量的临床试验证实。