病灶刮除植骨术治疗原发性动脉瘤样骨囊肿的临床疗效评价

赵立明，何锦泉，章军辉，狄正林，胡永成

(1.浙江省宁波市第六医院关节外科，浙江宁波 315040；2.天津市天津医院，天津 300211)

原发性动脉瘤样骨囊肿(primary aneurysmal bone cyst，PABC)是一种好发于长骨干骺端的良性溶骨性病变，其生物学特点为肿瘤生长活跃、局部侵袭性强及术后高复发率[1]。PABC大约每100万有1.4人发病，约占所有原发性骨肿瘤的1%～2%，约占所有动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cyst，ABC)的70%[2]。其发病机理目前尚未统一，主要存在血管学说、创伤学说以及遗传学说，多数国内外学者认为与血流动力学障碍密切相关，即局部静脉压增高、静脉窦扩张导致受累部位骨质吸收[3]。由于发病机制不明，尚无法预防或病因治疗，外科手术是目前治疗此种疾病的主要方式，而如何有效降低PABC术后复发率是困扰骨肿瘤医师的难题之一。

对于PABC的诊断和治疗亦存在挑战。所有的诊断及治疗均应以组织活检为基础，同时辅以临床、影像学评估，外科治疗方式主要采用病灶刮除植骨术，辅助治疗方式包括物理方法(如液氮冷冻、氩气刀凝固、高温灭活、高速磨钻等)和化学方法(如酒精、碘酒、苯酚、石碳酸等)[4]。PABC的复发影响因素目前仍未完全明确，文献报道其术后复发率不一致，大约在3.2%～44%之间；而辅助治疗方式的差异是否与其术后复发率相关，目前仍缺乏循证医学证据支持。

本研究以病灶刮除植骨术作为PABC的主要外科治疗方式，辅助酒精灭活、高速磨钻处理瘤壁的化学、物理治疗方法，探讨此种手术治疗方式临床疗效，为循证医学研究提供小样本数据参考。回顾性分析天津医院自2004年1月至2014年1月经上述外科方式治疗的61例PABC患者资料，现报告如下。

1 资料与方法

1.1 一般资料 纳入标准：结合临床、影像学及病理组织学检查证实为PABC。排除标准：a)病例资料不全；b)排除单纯骨囊肿、创伤性ABC；c)发生于脊柱的PABC；d)排除继发于其他病理改变(如骨囊肿、骨巨细胞瘤、骨母细胞瘤等)的ABC；e)与活检诊断不符合，术后病理结果证实为其他病变的。本研究符合伦理标准，获得天津医院伦理委员会批准，所有患者签署知情同意书。

61例PABC患者均经术后病理组织学证实，不合并其他病理改变；其中男34例，女27例；年龄5～75岁，平均为(25.3±9.28)岁；病灶最长径范围为2.4～12.7 cm，平均5.2 cm。Enneking分期，Ⅱ期56例，Ⅲ期5例。病理骨折5例。所有患者均完成X线片检查，完成CT检查35例，MRI检查37例。发病部位依次为，肱骨近端13例，股骨近段11例，胫骨近端11例，股骨远端7例，肱骨远端3例，桡骨远端3例，耻骨2例，股骨中段2例，坐骨1例，肋骨1例，肩胛骨1例，桡骨中段1例尺骨中段1例，胫骨中段1例，胫骨远端1例，跟骨1例，跖骨1例。

1.2 器械与材料 高速磨钻，脉冲式冲洗枪，同种异体骨。

1.3 手术方法 手术显露病灶部位，小骨刀开窗，病灶内骨嵴先以骨刀或刮勺刮除，再辅以高速磨钻处理瘤壁[7]，脉冲式冲洗枪冲洗后采用75%酒精浸泡灭活5 min，再次冲洗后，瘤腔植入同种异体骨至病灶充分、饱满，已经发生或即将发生的病理性骨折予以钢板内固定处理(10例行钢板内固定)，切口常规放置引流管，术前1 h和术后抗生素治疗3 d。

1.4 评价标准 Enneking肿瘤分期[5]，Ⅰ期：潜隐性，病灶为囊内病变，被厚的皮质反应骨包裹，边界清楚；Ⅱ期：活动性，病灶仍为囊内病变，被变薄膨胀的皮质反应骨包裹；Ⅲ期：侵袭性，病灶穿透周围皮质反应骨，快速延伸至周围相邻的软组织。肢体功能评分采用1993年国际骨与软组织肿瘤协会(musculoskeletal tumor society，MSTS)评分系统，MSTS评分可分为6项，每项0～5分。上肢包括疼痛、接受程度、是否需要支具保护、手的功能位置、灵活性和托举能力，下肢包括疼痛、接受程度、是否需要支具保护、支撑能力、行走情况和步态[6]。

2 结 果

随访时间40～156个月，平均(92.3±6.82)个月。58例病灶植骨获得骨性愈合，并在末次随访时无复发表现；3例病灶复发(其中2例行边缘切除术后关节假体置换；1例予以行病灶刮除植骨术，病变获得骨性愈合，效果满意)，复发率为4.9%。3例发生异体骨排斥反应，经抗炎换药治疗后获得骨性愈合；1例发生深部软组织感染，清创后行混有抗生素的骨水泥植入病灶后最终获得治愈。所有患者术后未发生骨折或再骨折。术后肢体功能MSTS评分27～39分，平均29.3分，效果满意。

典型病例为一23岁男性患者，因主诉右膝间断性疼痛1年余，加重2个月入院。查体见右膝肿胀，局部皮肤无明显发热，关节周围压痛阳性，膝关节活动不受限，其余未见明显异常。手术前后影像学表现见图1～6。

图1 术前X线片示右胫骨近端偏心性溶骨病损，边界清楚，骨皮质变薄

图2 术前CT示胫骨骨质破坏，边界清楚

图3 冠状位MRI示T1低信号改变 图4 横断面MRI示T2高信号改变

图5 术后1年X线片示病灶愈合良好

图6 术后2年内固定取出，X线片示病灶愈合良好

3 讨 论

尽管对于PABC的认识较以往有很大提高，但其诊断与治疗仍存在挑战，单纯的影像学检查不足以确诊，多需临床、影像、病理三结合的多学科共同努力方可明确诊断，而且最佳的治疗方案无统一标准[8]，其发病机理也存在多种假说。在组织学方面PABC与囊肿或动脉瘤无相似之处，多数学者认为此病可能与局部血流循环障碍相关，当局部血栓或动静脉瘘时导致静脉压增高[9]。支持此种假说的临床证据包括：病灶常迅速扩张；手术时会发现病灶内充满血液，甚至有时会涌出；血管造影可发现血管病变或动静脉分流[10]。除此之外，其它发病假说还包括：骨髓和骨膜反向血流学说[11]、创伤学说[12]、原发病损学说[13]、组织反应修复学说[14]、遗传学说等[15]，但争议较大。本研究在行病灶刮除植骨手术中发现PABC进展明显且迅速，术中可见病灶内为血性液体，同时可见血液持续涌出，这与骨囊肿手术时表现截然不同。因此，本中心支持局部血液循环障碍导致的静脉压增高理论。

PABC是一种良性溶骨性病变[16]，发病率约占所有原发性骨肿瘤的1%～2%，在以往的大样本病例研究中，发病率男︰女约为1︰1.04，平均发病年龄为13岁[17-18]，发病高峰期为20岁，80%患者在20岁之前发病[19]。PABC可发生在人体任何的骨骼内，好发于股骨近端以及股骨远侧干骺端和胫骨近侧干骺端，其他的常见部位是肱骨、脊柱、骨盆，约50%～60%的病例累及四肢长骨(下肢占40%，上肢占20%)，约20%～30%的病例累及脊柱[1]。在本组病例研究中，发病率男︰女为1.26︰1，平均诊断年龄为25.3岁，与之前的研究存在差异，这可能与本组研究病例样本量相对较少有关。本研究中未纳入发生于脊柱的PABC，除此之外，本组病例中的好发部位与文献报道的常见好发部位基本一致。

病灶刮除植骨术是目前治疗PABC的主要手段[20]，亦有学者尝试微创治疗，如克氏针[21]、经皮药物注射(甲基强的松龙、降钙素等)[22-23]、选择性动脉栓塞[24]等，也取得了一定的治疗效果。Wang等[25]对31例PABC患者采用病灶刮除植骨辅以高速磨钻处理，经2～18年随访(平均7年)复发率3.2%，疗效满意。该作者认为此种方法术后复发率低，是治疗PABC的首选治疗方式。Flont等[26]回顾性对照研究16例经病灶刮除和10例经整块切除的PABC患者，平均随访9.2年，二者在肢体功能、并发症和术后复发等方面并无统计学差异，研究认为病灶刮除植骨仍然是治疗PABC的标准治疗手段，同时作者也指出对于广泛骨质破坏的复发病灶或侵袭性病灶可考虑行整块切除。本组51例PABC初次手术均行病灶刮除植骨术，术后复发率4.9%，与文献报道3.2%～44%一致[1，2，15，25]，本研究术后复发率靠近文献报道的低位水平，可能与术者严格执行术中物理或化学辅助处理病灶瘤腔有关。MSTS评分在骨骼肌肉肿瘤术后功能评定方面广泛应用[27]，本组术后功能MSTS评分平均为29.3分，效果满意。我们认为对于PABC的治疗方案选择，主要取决于患者的年龄、病灶部位、病灶大小以及是否进展，对于非活动性病变可予以观察，暂时不予以手术治疗；对于怀疑侵袭性或恶性的病灶需果断行术前组织学穿刺检查，对于需手术治疗的患者，我们倾向于首选病灶刮除植术辅以高速磨钻、酒精或高温等措施处理瘤腔；对于术前确诊恶性或多次复发的病灶可考虑行边缘切除术。

综上所述，病灶刮除植骨术是治疗原发性动脉瘤样骨囊肿的有效措施，恰当的瘤壁处理方式可能是控制复发率的影响因素，高速磨钻和酒精灭活辅助治疗值得临床应用推广。但本研究尚存在以下不足：a)病例数少，多中心大样本的数据可靠性更高；b)缺乏脊柱部位的病灶研究。