倒退型孤独障碍儿童的临床特征分析

武巧荣，方慧，李赟，封敏，肖婷，肖湘，肖运华，钱璐，储康康，常琛，柯晓燕

·论著·

倒退型孤独障碍儿童的临床特征分析

武巧荣，方慧，李赟，封敏，肖婷，肖湘，肖运华，钱璐，储康康，常琛，柯晓燕

目的：比较倒退型与非倒退型孤独障碍儿童的临床特征。 方法：121例符合《美国精神障碍诊断和统计手册》第4版(修订版)孤独障碍诊断标准的2～5岁孤独障碍儿童,使用自编一般情况调查表调查患儿的一般情况及相关信息；采用贝利婴幼儿发展量表进行发育商测量；用儿童孤独症评定量表(CARS)评定孤独障碍严重程度；使用《倒退情况补充核查表》结合孤独症诊断访谈量表(修订本)根据起病形式分为倒退型和非倒退型两组，对比分析两组一般情况及临床特征。 结果：121例孤独障碍儿童中倒退型30例(32.97%)，孤独障碍儿童技能倒退起病的平均年龄为23.81个月。倒退型和非倒退型孤独障碍儿童的性别差异无统计学意义(χ2=2.97,P=0.09)；发育商差异无统计学意义(t=1.04,P=0.30)；CARS量表总分倒退型组显著高于非倒退型组(t=-2.47,P=0.02)。主要的倒退类型是语言、社交、语言合并社交。倒退型孤独障碍儿童其倒退时发生的前3位生活事件为：主要照管者的改变、生病、家庭冲突；在倒退型孤独障碍儿童中有73.33%的家长反映有技能重获，技能重获的相关事件为：行为训练(30.00%)和父母陪伴时间长(10.00%)。 结论：孤独障碍儿童中约1/3在起病形式上属于倒退型。倒退型较非倒退型孤独障碍儿童的症状更严重，家庭环境及躯体疾病可能与其倒退发生有关。训练、父母陪伴有助于孤独障碍儿童技能丧失后的重获。

孤独障碍； 倒退型； 语言倒退； 社交倒退

孤独障碍(autistic disorder,AD)是一个高度异质性的群体，临床工作者或研究工作者需要从不同的角度去评估和诊断这些患者，以便更清晰、准确地描述患者的行为特征，为临床服务和基础研究提供可靠的参考。从起病形式上区分孤独障碍的临床亚型，将有助于临床医生更有针对性地提供治疗服务。

如果在出生1年或者2年内是正常发育的，而后已经获得的技能出现突然地或者逐渐地丧失，这种现象称为倒退[1]。但是在研究文献中，有一个共同的理解，即“倒退”是指AD儿童发生的技能的丧失。大多数研究者关注语言倒退，也有一些研究者对倒退的定义不明确，或者增加非社交性语言技能倒退，比如认知、运动技能倒退。Barger等[2]对倒退型AD流行病学荟萃分析提示，在AD儿童中倒退整体的发生率为32.10%。倒退可能在语言、社交、语言合并社交等单一或者多个方面发生倒退;此外也有少数为不明确的倒退类型，比如动作技能、认知、模仿等方面。因此，本研究将比较倒退型与非倒退型AD儿童的临床特征。

1 对象和方法

1.1 对象

为2014年1月至12月在南京医科大学附属脑科医院儿童心理卫生研究中心门诊就诊的连续病例。在完成临床心理评估的基础上，由2名高年资儿童精神科医师依据《美国精神障碍诊断和统计手册》第4版(修订版)(DSM-IV-TR)相关诊断标准诊断入组，诊断不一致者不入组。入组标准：①符合DSM-IV-TR中关于AD的诊断标准；②年龄2～5岁；③监护人同意其参加本研究。排除标准：①排除儿童广泛性发育障碍中的其他亚型，如Rett's 综合征、儿童瓦解性精神障碍、广泛性发育障碍未特定型和阿斯伯格综合征；②遗传或代谢性病因，如脆性X综合征等；③有明确的颅脑外伤史；④有神经系统疾病和严重的躯体疾病史。本研究获得南京医科大学医学伦理委员会批准，并由监护人签署知情同意书。

1.2 方法

1.2.1 研究过程 对所有被试使用自编一般情况调查表调查起病年龄、倒退技能重获情况、技能重获及技能丧失或重获时存在的相关事件。采用贝利婴幼儿发展量表(Bayley scales of infant development,BSID)进行发育商(development quotient,DQ)的测量；用儿童孤独症评定量表(CARS)评定AD严重程度；使用《倒退情况补充核查表》结合孤独症诊断访谈量表(修订本)(ADI-R)根据起病形式分为倒退型和非倒退型两组，分析两组的一般情况及临床特征。

1.2.2 统计学方法 采用SPSS 20.0进行统计分析，空缺项计算机自动以缺损值计，统计方法采用t检验和χ2检验。P<0.05为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 倒退型组和非倒退型组儿童一般情况比较

在121例AD儿童中，非倒退型91例，倒退型30例；非倒退型平均月龄为(35.74±12.87)个月；倒退型平均月龄为(37.77±13.16)个月。独立样本t检验显示两组儿童年龄差异无统计学意义(t=0.75,P=0.46)。非倒退型中男79例，女12例，男女比例为6.58∶1，倒退型中男22例，女8例，男女比例为2.75∶1，χ2检验显示两组儿童性别差异无统计学意义(χ2=2.97,P=0.09)。独立样本t检验结果，两组DQ差异无统计学意义。

2.2 倒退型组和非倒退型组儿童CARS评分比较

独立样本t检验显示，倒退型组CARS总分(36.57±6.96)，显著高于非倒退型组(33.52±5.16)，差异有统计学意义(t=-2.47,P=0.02)。

2.3 倒退型AD儿童的技能丧失情况

倒退型AD儿童发生技能丧失年龄大多在22～30个月之间。见表1。

表1 30例倒退型AD儿童的技能丧失情况±s)

2.4 AD倒退与重获生活事件情况

倒退型AD儿童在其倒退时发生的前3位生活事件为：主要照管者的改变(23.33%)、躯体疾病(13.22%)、家庭冲突(6.67%)。在倒退型AD组中有73.33%的家长报告有技能重获，技能重获的相关事件为：行为训练(30.00%)、父母陪伴时间长(10.00%)。

3 讨论

AD儿童发生所有技能倒退的平均月龄是23.81个月，89.84%的技能倒退发生在18～36个月之间。关于倒退的年龄，Barger等[2]在2013年综述中，使用求加权平均数的方法分析24篇有关倒退的文章，发现倒退起病的加权平均年龄是在20.04～22.68个月。本研究发现AD儿童就诊年龄在3岁左右，而倒退起病年龄早于就诊年龄，提示倒退型AD的家长或者主要照管者早期没有意识到儿童已经存在的发育异常，或者因为倒退时技能丧失的过程缓慢没有引起注意。Barger等[3]也发现通常主要照管者在倒退出现后第2年才意识到到异常行为出现的更早。然而，Mazurek等[4]2014年的研究发现AD儿童倒退发生的具体年龄受其他因素的影响，比如医疗条件、社会人口、临床特征、症状的严重性、智力水平等因素。

在分析倒退型的性别分布比例时，本研究发现AD中男性数量明显多于女性，并且男女性别中的倒退比例差异无显著性；与2013年Barger等[2]调查分析22篇既往研究的结果一致。

关于倒退的具体表现，既往文献主要描述了在语言、社交、运动技能、认知能力等单一方面或者多个方面发生倒退，此外也有发育过程中长时间的平台期，但是既往研究中对倒退的定义不一致。本研究中倒退定义是指已经使用超过3个月的语言丧失；社交倒退是指使用超过3个月的非言语的社交行为丧失；语言或社交技能倒退是指有已经使用超过3个月的口语与非言语能力丧失；与Barger等[3]使用的技能倒退定义一致。研究发现整体倒退的发生比率为32.97%，主要的倒退类型及比例是：语言26.67%、社交30.00%、语言合并社交40.00%，并在语言倒退或社交倒退时合并动作、模仿、游戏、构音技能等方面的倒退。

本研究对比AD倒退型与非倒退型儿童的DQ发现两组差异不显著。然而也有研究发现与非倒退型AD组相比，有语言倒退[5-6]或混合倒退[7]的个体中度到重度的智力缺陷比例更高。对比两组CARS分数，发现两组症状严重程度与Wiggins等[7]和Chawarska等[8]发现的结果一致，倒退型AD严重程度明显比非倒退组严重。两组AD严重程度的差异可能也是智力潜在差异的表现。

近20年来，有关AD儿童倒退的原因尚不明确，Williams等[9]提出未来有待于进一步探究环境和生物病因学机制方面的原因。本次研究中有家长提到有明确的某件事发生以后AD儿童发生了倒退，并且部分倒退型AD儿童在一些特定事件以后有技能的重获。本研究发现倒退型AD儿童在其倒退时发生的前3位生活事件为：主要照管者改变(23.33%)、躯体疾病(13.22%)、家庭冲突(6.67%)。在倒退组中有73.33%的家长称AD儿童有技能重获，技能重获的相关事件为：行为训练(30.00%)、父母陪伴时间长(10.00%)。这也提示家长、主要照管者及医务工作者，行为训练、家庭稳定对AD儿童的成长作用重大，并且及时的行为干预及家长更多的付出时间有助于技能重获。

[1]Lainhart JE,Sally O,Hilary C,et al.Autism,regression,and the broader autism phenotype[J].Am J Med Genet,2002,113(3):231-237.

[2]Barger BD,Campbell JM,Mcdonough JD.Prevalence and onset of regression within autism spectrum disorders:a meta-analytic review[J].J Autism Dev Disord,2013,43(4):817-828.

[3]Barger BD,Campbell JM.Developmental regression in autism spectrum disorders:implications for clinical outcomes[M].Springer New York,2014:1473-1493.

[4]Mazurek MO,Handen BL,Wodka EL,et al.Age at first autism spectrum disorder diagnosis:the role of birth cohort,demographic factors,and clinical features[J].J Dev Behav Pediatr,2014,35(9):561-569.

[5]Barger BD,Campbell JM,McDonough JD.Prevalence of regression in autism:quantitative synthesis[C].International meeting for autism research,2011.

[6]Kalb LG,Law JK,Landa R,et al.Onset patterns prior to 36 months in autism spectrum disorders[J].J Autism Dev Disord,2010,40(11):1389-1402.

[7]Wiggins LD,Rice CE,Baio J.Developmental regression in children with an autism spectrum disorder identified by a population-based surveillance system[J].Autism International Journal Research Practice,2009,13(4):357-374.

[8]Chawarska K,Paul R,Klin A,et al.Parental recognition of developmental problems in toddlers with autism spectrum disorders[J].J Autism Dev Disord,2007,37(1):62-72.

[9]Williams K,Brignell A,Prior M,et al.Regression in autism spectrum disorders[J].J Paediatr Child Health,2015,51(1):61-64.

Clinical characteristics analysis of autistic disorder children with regression

WU Qiao-rong,FANG Hui,LI Yun,FENG Min,XIAO Ting,XIAO Xiang,XIAO Yun-hua,QIAN Lu,CHU Kang-kang,CHANG Chen,KE Xiao-yan.

Nanjing Brain Hospital Affliated to Nanjing Medical University,Nanjing 210029,China

Objective： To compare the developmental characteristic and clinical symptom of autistic children with regression and non-regression. Method：The children who met the autistic disorder criteria of American diagnostic and statistical manual of mental disorders 4th edition (revised) were enrolled,and assessed using the general information,Bayley infant development scale and the childhood autism rating scale (CARS).Regression supplement form was administered and autism diagnostic interview-revised was conducted,and the enrolled children were divided into two groups (regressive type and non-regressive) based on the results.The developmental and clinical characteristics were compared between the groups. Results：Of 121 autistic children,there were 30 (32.97%) regression type children,whose mean onset age was 23.81 months.There was no significant difference in the proportion of male and female(χ2=2.97,P=0.09) and development quotient (t=1.04,P=0.30) between regressive and non regressive autistic children.Total score of CARS in the regressive group was significantly higher than the non regressive group (t=2.47,P=0.02).Major regressive types were language,social,and the combination of both.The first three life events in children with regressive autism when regression occurred were the changes of the primary caregivers,the children's illness and the family conflict.73.33% of the regressive group reported regained skills,and the related events were behavior training(30.00%) and parents spend more time with children (10.00%). Conclusion：There are approximately 1/3 autistic children with regression.Compared with the non regression autistic children,autistic children with regression demonstrate more severe symptoms.Their family environment and medical condition may be associated with their regression.Autism training and being accompanied by their parents will help them regain skills.

autistic disorder; regressive type; language regression; social communication regression

国家社科基金重大项目子课题(14ZDB161);江苏省重点研发计划(社会发展)基金资助项目(BE2016616)

210029 南京医科大学附属脑科医院儿童心理卫生研究中心

柯晓燕，E-Mail：kexynj@hotmail.com

R749.94

A

1005-3220(2017)02-0078-03

2016-11-08

2017-01-10)