弹性髓内钉支撑并引流治疗肱骨骨囊肿的疗效评价

史立伟 张立军 赵群 李祁伟 吉士俊

单纯性骨囊肿 ( unicameral bone cysts，UBC ) 是儿童常见的良性肿瘤样病变，在全部骨肿瘤中的比例约为 3%。1876 年，Virchow[1]首先对该疾病进行描述。流行病学统计，UBC 常发生于年龄 5～15( 平均 9 ) 岁的患儿，男女比例为 2∶1，周身骨骼均可发病，但肱骨近端和股骨近端最为常见。UBC 的病因和发病机制尚不明确，因此治疗方法也是多种多样。早期刮除植骨，因其创伤大、复发率高，应用已逐渐减少；20 世纪 70 年代和 90 年代，分别开始使用的经皮类固醇注射治疗和自体骨髓囊内注射方法，由于其较低的有效率，常需要多次注射，因此其治疗效果也受到质疑；近 10 年，Roposch 等[2]应用弹性髓内钉治疗骨囊肿，进行长达 105 个月的随访发现，该方法治愈率高达 94%，认为该方法适用于发生病理性骨折的骨囊肿的治疗。2006 年，de Sanctis 等[3]进一步肯定了该治疗方法。但目前国内缺乏对骨囊肿使用弹性髓内钉治疗方法的详细了解和短期结果有效性的分析。现将我院于 2009 年1 月至 2012 年 12 月，采用弹性髓内钉治疗的 29 例肱骨 UBC 病例进行回顾性影像学资料总结和分析。

资料与方法

一、一般资料

本组 29 例，男 21 例，女 8 例；左侧 15 例，右侧 14 例，23 例发生病理性骨折，治疗年龄 1.5～16 ( 平均 8.7 ) 岁，全部患者术前均行肱骨 X 线、CT和 MRI 检查。治疗方法采用切开手术证实为 UBC之后，行骨囊肿部位弹性髓内钉支撑留置，术后患肢采用石膏固定 6 周，石膏拆除后患肢逐渐负重锻炼。所有患者均行病理学检查证实为 UBC，术后定期接受临床和影像学随访，每 3 个月 1 次，术后1 年为每 6 个月复查 1 次。分析所有患者的临床资料、影像学诊断、治疗方式和治疗结果。

二、骨囊肿术后评价方法

采用 Capanna 等[4]的评价标准：( 1 ) 治愈：囊肿腔完全被骨质充填无任何残留；( 2 ) 治愈但有残留：大部分囊肿腔被骨质充填治愈，移植骨与肱骨融合，骨皮质边缘增厚，但残留小部分透光区；( 3 )复发：囊肿初期得到治愈，但随后又出现透光区，骨皮质变薄；( 4 ) 治疗无反应：无任何治愈的证据。

三、统计学分析

采用 SPSS 19.0 统计软件包进行数据处理，采用χ2检验进行组间疗效比较，P＜0.05 为差异有统计学意义。

结 果

本组 29 例中，26 例获得随访，平均随访时间34 ( 15～55 ) 个月，按 Capanna 的骨囊肿评价标准，7 例治愈，10 例治愈但残留病灶，6 例提示复发，3 例对治疗无反应 ( 表 1，图 1～4 )，总体有效为17 例，其中男 14 例，其有效率为 65.4%。

将本研究方法分别与 Campanacci 等[5]、Scaglietti等[6]和 Lokiec 等[7]既往对骨囊肿治疗方法的结果比较，差异无统计学意义，与 Roposch 等[2]方法之间比较，P＜0.05，差异有统计学意义 (表2)。

X 线表现：除外 3例无反应者外，其余 23 例术后 3 个月 DR 片见骨囊肿病灶均有不同程度的骨化表现，正位 X 线片显示骨囊肿面积稳定在术后 6 个月13例，9个月7例，1年3 例；骨囊肿皮质厚度稳定发生在术后 6个月 6例，9个月 7 例，1 年 10 例；复发的 6 例骨囊肿面积和皮质厚度基本稳定分别发生在术后 6个月、9个月，复发发生在术后 15个月3例，术后18个月 1 例，术后 30 个月 1 例，术后34 个月 1 例。

表1 Capanna 标准评价本组肱骨骨囊肿的治疗结果Tab.1 Capanna standard was used to evaluate the treatment results of the humerus bone cyst

图1 患者，男，11 岁，右肱骨骨囊肿 a～b：术前病变 X线所见；c～d：术后 X 线所见；e～f：术后 3 个月 X 线所见，可见病理性骨折愈合，囊肿范围有所减小；g～h：术后15 个月取弹性髓内钉之前 X 线所见，见病变完全消失，骨囊肿完全被新生骨质取代，囊腔消失无残留；i～j：取弹性髓内钉之后 X 线所见 ( 归入 Capanna 分类 I 型，治愈组 )Fig.1 Male, 11 years old, unicameral bone cyst localized in his right humerus. X-ray humerus AP view ( a, d ) and lateral view ( b, c ) before and after the operation. X-ray AP view ( e )and lateral view ( f ) 3 month postoperatively. The pathological fracture was cured. X-ray 15 months postoperatively ( g, h ), and

图2 患者，男，10 岁，左肱骨骨囊肿 a～b：术前病变 X 线所见；c～d：术后 X 线所见；e～f：术后 3 个月 X 线所见，可见囊肿处骨皮质增厚，囊肿范围内有新骨形成，囊肿范围有所减小；g～h：术后 12 个月取弹性髓内钉之前 X 线所见，见病变未完全消失，骨囊肿部分被新生骨质取代，部分囊腔消失有残留腔；i～j：术后 42 个月 X 线所见，见病变仍未完全消失，部分囊腔消失有残留腔 ( 归入 Capanna 分类 II 型，治愈但残留病灶组 )Fig.2 Male, 10 years old, unicameral bone cyst localized in his left humerus.X-ray humerus AP view ( a, c ) and lateral view ( b, d ) before and after operation. X-ray AP view ( e ) and lateral view ( f ) 3 month postoperatively.The cortical margins thickened and the cyst was smaller. X-ray 12 months postoperatively ( g, h ), and X-ray at 42-months follow-up after the operation ( i, j ). Most of the cyst was filled with the bone and had healed, which was well consolidated with bone. The cortical margins thickened but there were still small residual areas. Capanna classification: type II

图3 患者，女，8 岁，右肱骨骨囊肿 a～b：术前病变 X 线所见；c～d：术后 X 线所见；e～f：术后 3 个月 X 线所见，可见病理性骨折愈合，囊肿范围有所减小；g～h：术后 17 个月取弹性髓内钉之前 X线所见，见病变完全消失，骨囊肿完全被新生骨质取代，囊腔消失无残留，取出弹性髓内钉；i～j：术后 34 个月 ( 取弹性髓内钉后 17 个月 ) X 线所见，见肱骨中段新发病灶，囊腔重新出现 ( 归入 Capanna分类 III 型，复发组 )Fig.3 Female, 8 years old, unicameral bone cyst localized in her right humerus. X-ray humerus AP view ( a, c ) and lateral view ( b, d ) before and after operation. X-ray AP view ( e ) and lateral view ( f ) 3 month postoperatively. The pathologic fracture was cured. The cortical margins thickened and the cyst was smaller. X-ray at 17-months follow-up before the removal of the nail ( g, h ), the cyst disappeared completely. X-ray at 34-months follow-up after the first operation ( 17-months follow-up after removal of the nail ) ( i, j ). The cyst healed initially and was filled with bone, but new lesions and cortical thinning subsequently developed. Capanna classification: type III

讨 论

UBC 的治疗一直是一个难题，由于其病因不清，发病机制至今尚未明确，曾经报道过的几种不同假设有：1980 年，Weisel 等[8]认为 UBC 和缺乏骨硬化纤维或纤维异常增生及内生骨软骨瘤有关；2002 年，Chang 等[9]认为静脉回流的阻塞是诱发UBC 的原因；1989 年，Makley 等[10]报道了 1 例外伤后 UBC，认为外伤也可诱发骨囊肿；1994 年，Komiya 等[11]认为 UBC 是局部骨组织在酶的作用下溶解而形成的；还有淋巴回流的阻塞诱发 UBC 和机械压力诱发的骨生长紊乱引发骨囊肿等。

图4 患者，男，8 岁，右肱骨骨囊肿 a～b：术前病变 X 线所见；c～d：术后 X 线所见；e～f：术后 3 个月 X 线所见，可见病理性骨折愈合，囊肿范围无变化；g～h：术后 16 个月 X 线所见，见病变仍存在，骨囊肿范围无明显变化，囊腔内无新生骨质形成 ( 归入 Capanna 分类 IV 型，无反应组 )Fig.4 Male, 8 years old, unicameral bone cyst localized in his right humerus. X-ray humerus AP view ( a, c ) and lateral view ( b, d ) before and after operation. X-ray AP view( f ) and lateral view ( e ) 3 month postoperatively. The pathological fracture was cured, but the cortical margins and the cyst did not disappear. X-ray 16 months postoperatively ( g, h ).The cortical margins and the cyst still had no change. There was no evidence of any effects of treatment of the cyst. Capanna classification: type IV

表2 各种方法首次治疗有效病例对比Tab.2 A comparison of effective patients of the first treatment in various methods

由于骨囊肿的发病机制不明确，因此一直没有找到有效的治疗方法。既往的治疗方法有：早期刮除植骨，其开展最早，但复发率高，Campanacci 等[5]报道 178 例刮除植骨复发率为 33%，Spence 等[12]报道复发率为 45%，并且刮除治疗易伤及骺板，造成继发畸形，目前其因创伤大、复发率高，应用已逐渐减少；1979 年，Scaglietti 等[6]利用骨囊肿内液体为渗出液，与滑膜渗液类似，类固醇可使滑膜渗液吸收的特点，进行骨囊肿经皮类固醇注射治疗，最初由于其操作简单、方便，而且损伤小，有明显效果，大量开展应用，但随着时间推移，其统计的首次注射有效率为 50%，复发率为 15%，有 6% 的患者对治疗无反应，长期随访结果不如预期，并且经常需要多次注射，最多者甚至可达 9 次，有的患者出现皮肤变薄、骨质疏松和肌腱断裂等可疑类固醇反应，因此也逐渐被放弃；1996 年，Lokiec 等[7]为了避免类固醇可能对人体的影响，同时增加局部的成骨细胞数量和能力，采用自体骨髓囊内注射，其最初由于与类固醇注射相似的早期结果，被大力推广使用，但同样，随着随访时间的延长，发现其首次注射有效率与类固醇注射结果相似，并且有 42%的患儿需要多次注射，其复发率约为 57%，因此也未能得到广泛接受。

由于上述治疗方法的低有效率和操作反复性，因此有学者又进行了不懈地探索。Chigira 等[13]于1983 年首先发现静脉淤滞导致的囊内压升高是肯定的，其结果是引起干骺端局灶性骨坏死和大量的渗出液积蓄并形成恶性循环，导致骨囊肿，因此提出了多孔克氏针治疗的方法。多孔治疗的作用包括：( 1 ) 减压，引流囊液，降低囊压，同时可去除囊液中的 PGE2、白细胞介素-II、溶酶体和具有细胞毒性的自由基这些妨碍骨囊肿愈合的物质；( 2 ) 开放骨内血管通道，解除静脉梗阻，囊肿的纵向钻孔有利于囊液被骨内静脉血管所吸收；( 3 ) 多处钻孔造成多个微小的骨折，刺激骨膜成骨。多针的作用是：( 1 ) 新骨的形成是围绕留置在囊腔内的克氏针周围；( 2 ) 有利于囊液沿针道引流；( 3 ) 多针在骨内形成网架结构，起一定的支撑作用。但其缺点是不能长期留置。1988 年开始广泛应用弹性髓内钉治疗长管状骨骨折以来，欧洲的学者充分利用了其弹性固定、可早期负重锻炼、可治疗和预防局部骨折及置入微创的特点，同时弹性髓内钉留置具有多孔克氏针相同的作用，并且可以局部长期留置，从而达到了骨囊肿的治疗目的：尽早消除囊腔，以防止发生病理骨折和减少限制肢体活动的时间。近10 年，Roposch 等[2]对 32 例骨囊肿患者应用弹性髓内钉治疗，进行长达 105 个月的随访发现，该方法治愈率高达 94%，适用于发生病理性骨折的骨囊肿的治疗，并且在 2006 年，de Sanctis 等[3]通过对应用该方法治疗的 47 例骨囊肿患者进行长达 11 年的随访，发现有效率达 100%，因此认为弹性髓内钉是目前治疗 UBC 的最佳疗法。2009 年，许益文等[14]通过对 26 例应用开窗混合植骨联合弹性髓内针的方法治疗的骨囊肿患者进行平均 1.5 年的随访发现，所有患者均有效。2013 年，Cha 等[15]通过对 19 例骨囊肿至少 2 年的随访，也发现了 100% 的有效率，进一步肯定了其治疗效果。但本研究平均 34 个月的随访结果有效率为 65.4%，与既往的囊肿刮除植骨方法、囊肿注射疗法相比，区别不大，但与 Roposch 等、de Sanctis 等提倡的弹性髓内钉治疗方法还是有很大的差距的。之所以有如此大的差距，可能原因为：( 1 ) 随访时间不足：Roposch 等和de Sanctis 等的随访时间分别为 105 个月和 132 个月，随访时间接近或超过 10 年，本研究平均随访34 个月，最短者仅有 15 个月，因此，本研究中的患者还要进一步随访，以获得长期的随访结果；( 2 )发病部位差异：本研究所有 22 例均为肱骨骨囊肿，不涉及其它部位，而上述文章包括了所有的常见发病部位。

总而言之，采用弹性髓内钉治疗肱骨骨囊肿的方法，安全性和操作方便性还是有保障的，但其对肱骨骨囊肿的短期有效率还是值得商榷的。由于其随访时间相对较短，并且病例数有限，结果不可避免有一些局限性。

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