肝两型棘球蚴病混合感染伴腹壁脓肿及窦道形成1例报告并文献复习

王苗苗，安秀青，杨金煜，卢岩松，欧宏宇，赵顺云，刘林勋，阿吉德

（1.青海大学 研究生院，青海 西宁 810000；2.青海省人民医院 普通外科，青海 西宁 810007）

方法：回顾性分析青海省人民医院普通外科收治的1例肝两型棘球蚴病混合感染伴腹壁脓肿及窦道形成患者的临床资料及诊治过程，并结合国内外相关文献对该病的发生机制、临床特点、疾病诊断及治疗方案等进行分析总结。

结果：患者为39岁藏族女性，因出现间断上腹部胀痛不适1个月余，加重1周入院，影像学检查提示肝细粒棘球蚴病、腹壁脓肿，术中与术后病理结果提示肝细粒棘球蚴病、肝多房棘球蚴病混合感染，行多肝段联合切除术+腹壁窦道切除手术治疗。术后腹部切口愈合良好，痊愈出院。患者术后长期规律口服阿苯达唑治疗，至今未见复发。

结论：肝两型棘球蚴同时感染是一种罕见的特殊类型肝棘球蚴病，缺乏典型的临床及影像学表现，该病呈浸润式增殖，不仅可以直接侵犯邻近的组织结构，还可以经淋巴及血运转移到腹膜后和远隔器官如脑、肺等部位，故有“虫癌”之称，出现症状时多达中晚期；病理学检查是其诊断金标准；目前国内外尚无肝两型棘球蚴病混合感染者的诊治共识，就目前国内外对于单种棘球蚴病诊治指南中，对于有手术切除机会的患者应积极手术治疗，尽可能完整切除病灶并长期口服阿苯达唑治疗，防止复发。

棘球蚴病常见于我国西北、西南等牧区，我国西部地区棘球蚴病平均患病率为1.08%[1]，肝棘球蚴病分为两种，即由细粒棘球绦虫感染所致肝囊型棘球蚴病和由多房棘球绦虫感染所致肝泡型棘球蚴病。肝细粒棘球蚴病，主要通过膨胀性生长压迫周围组织器官，早期无明显压迫症状。肝多房棘球蚴病以出芽的方式或浸润式增殖，不仅可以直接侵犯邻近的组织结构，还可以经淋巴及血运转移到腹膜后和远隔器官如脑、肺等部位，故有“虫癌”之称[2-4]。肝棘球蚴病的临床诊断主要依赖于影像学检查及免疫学检测，影像学检查主要依赖腹部彩超和CT，免疫学检测方法主要是酶联免疫吸附试验（ELISA）。根治性病灶切除仍被认为是治疗棘球蚴病的最佳手段[5-7]。肝棘球蚴病患者以单种棘球蚴感染为主，两种棘球蚴混合感染者少见，仅占棘球蚴病患者的0.92%，而且肝两型棘球蚴病混合感染型患者的诊治较为复杂[8-9]。迄今为止，青海省人民医院共收治5例肝两型棘球蚴病混合感染同一器官的患者，其中同时出现侵犯腹壁并腹壁窦道形成的病例仅此1例。而且，国内外关于此种类型的个案报道较少。因此，本文主要介绍1例在青海省人民医院普外科收住的肝两型棘球蚴病混合感染并侵犯腹壁、腹壁窦道形成患者的诊疗经过，旨在增加临床医生对晚期肝两型棘球蚴病混合感染的认识，并不断完善疾病的治疗方案[10]。

1 病例报告

患者 藏族女性，39岁。因“间断性上腹部胀痛不适1个月余，加重1周”于2022年6月10日来青海省人民医院就诊。查体：患者全身皮肤、巩膜无黄染，睑结膜无苍白，心肺未见明显异常，腹微隆，腹壁脐上5.0 cm处见皮肤破溃并有脓液流出（图1A），无腹壁静脉曲张，未见胃肠蠕动波，脐无红肿及分泌物，腹式呼吸减弱，上腹部及脐周压痛、反跳痛及肌紧张阳性，余腹部无明显压痛及反跳痛，肝脾肋缘下未触及，移动性浊音阴性，肠鸣音3～5次/min。入院后实验室检查：血常规：红细胞5.98×1012/L，白细胞5.54×1012/L，血红蛋白167 g/L，血小板240×109/L。肝功能：丙氨酸氨基转移酶9 U/L，天门冬氨酸氨基转移酶13 U/L，总胆红素7.2 mol/L，直接胆红素1.4 mol/L，间接胆红素5.8 mol/L，白蛋白32.2 g/L，胆碱酯酶6 140 U/L。包虫ELISA实验阳性。腹部彩超：肝内异常回声，考虑包虫实变型。腹部CT：肝脏左叶及前间隙包虫合并感染，膈肌粘连，邻近腹壁肿胀伴剑突下脓肿；肝右叶囊型包虫，肝内散在钙化灶（图1B-C）。入院后诊断考虑肝囊型棘球蚴病、腹壁脓肿。术前评估：患者心肺功能正常，肝功能Child-pugh分级：A级（5分）。故于2022年6月20日在全麻下行多肝段联合切除术+腹壁窦道切除术（图1D-I）。术中可见：肝右前叶见一椭圆形囊性肿块，大小约为10.0 cm×10.0 cm×10.0 cm，色白质韧，表面光滑，与正常肝组织界限清楚，占据肝脏第Ⅵ、Ⅶ段，肿块前壁与结肠、十二指肠浆膜粘连，符合肝细粒棘球蚴大体特征。肝左外叶见一不规则实性肿块，大小约为5.0 cm×5.0 cm×5.0 cm，色白质硬，表面凹凸不平，与正常肝组织界限清楚，占据肝脏第Ⅱ、Ⅲ段，肿块与前腹壁粘连致密，符合肝多房棘球蚴大体特征。术中诊断：肝囊、泡混合感染型棘球蚴病、腹壁脓肿并窦道形成。决定行多肝段联合切除术+腹壁窦道切除术。术后实施加速康复外科措施[11-12]。患者于术后7 d复查腹部CT：⑴ 多肝段联合切除术+肝活检术+腹腔粘连松解术+腹壁窦道切开引流术后：术区脂肪间隙模糊，并积液及积气；右下腹腹壁稍肿胀并少量渗出及积气；⑵ 肝内散在钙化灶同前（图1J）。术后第9天腹部切口愈合良好（图1K），痊愈出院。术后病理：囊泡周围见纤维结缔组织增生和炎性细胞浸润，形成大小不等结节（多房棘球蚴）黄色箭头板层样结构清晰可见（细粒棘球蚴）（图1L）。患者术后长期规律口服阿苯达唑治疗，严格按照《肝两型包虫病诊断与治疗专家共识（2019版）》[7]标准执行。

图1 患者病情与治疗相关图片（白色箭头表示腹壁脓肿窦道部位，蓝色箭头表示肝多房棘球蚴病灶部位，黄色箭头表示肝细粒棘球蚴病灶部位） A：腹壁脐上5.0 cm处见皮肤破溃并有脓液流出；B-C：术前腹部CT；D-I：肝段联合切除术+腹壁窦道切除术；J：术后腹部CT；K：术后切口外观；L：术后病理（HE×200）

2 讨 论

患者的术后病理切片中，囊泡周围可见纤维结缔组织增生和炎性细胞浸润，形成大小不等结节（多房棘球蚴），板层样结构清晰可见（细粒棘球蚴）。在病理金标准的指导下，可确诊该患者为肝细粒棘球蚴和肝多房棘球蚴混合感染。而患者的术前诊断与术中、术后的诊断出现偏差，笔者总结分析如下。

在临床工作中，肝棘球蚴病的术前诊断多参照雷光武等[13]提出的肝细粒棘球蚴病CT诊断标准，将肝细粒棘球蚴分为以下类型：⑴ 单纯囊肿型，CT平扫为肝内囊性低密度灶，单发或多发，呈圆形或类圆形，密度均匀，边缘光滑，可伴囊壁、囊内钙化，增强后未见强化；⑵ 含子囊型，除具有单纯囊肿表现外，在母囊内可见更低密度的子囊，数量不等、大小不一，边界清，子囊较多时呈车轮状、蜂窝状改变，增强囊内及囊壁未见强化；⑶ 混合型，有多种病灶并存，可见钙化型，亦可见含子囊型伴钙化，增强后未见强化；⑷ 合并感染后表现，囊内密度增高，囊壁增厚，增强后囊壁呈环形强化。肝多房棘球蚴病灶CT平扫图像病灶表现为与周围组织分界不清楚的不规则的低密度肿块，形态不规则，大小变化较大，可为小的低密度结节，也可为数十厘米的巨大肿块；增强后病灶无明显强化，但因为周围正常肝脏实质强化而使病灶的边界显示得较为清楚，部分病灶可出现轻度强化。病灶内可见液化坏死，表现为液性的更低密度区，坏死的形态范围也大小及形态不一，病灶的实性部分内可出现有诊断特征性的钙化，表现为小圈状、斑片、斑点、细颗粒状钙化。肝内较大泡型棘球蚴病灶可呈“地图状”外观，边缘凹凸不平[14-16]。但是本例患者术前CT报告只发现囊型病灶，未诊断出泡型病灶大的原因可能有二：其一，泡型棘球蚴病病灶合并感染后内部组织坏死彻底，并形成薄厚均匀的脓肿壁，故与囊型棘球蚴病难以鉴别。其二，囊泡混合型肝棘球蚴病实属罕见，CT影像学介绍甚少，缺乏典型的CT影像特征，故此患者CT报告出现偏差。肝两型棘球蚴病混合感染患者的手术治疗应在保证患者手术安全基础上，尽可能行根治性手术清除所有病灶，并针对不同类型患者采取个体化手术治疗方案。所有行手术治疗的混合感染者，术后需按照多房棘球蚴病诊疗规范继续口服苯并咪唑类药物[7]。

棘球蚴病多侵犯于肝脏、肺、脾脏等器官，侵犯腹壁的甚是罕见，该患者以腹壁脓肿及窦道经久不愈就诊，除此之外无其他不适症状。虽然病灶未侵犯肝内大血管，但是已经出现了较为严重的并发症，腹壁脓肿及窦道的根治性切除是手术成功的关键之一[17-20]。如病灶切除范围不够则会导致术后棘球蚴病灶复发，而切除范围过大又会出现肝脏剩余体积不足及腹壁缺损较大，术后影响腹壁切口的愈合，更有甚者可能会引起更多更复杂的术后并发症[21-24]。因此，该患者的手术方案需要综合考虑，既要手术切除所有病灶，也要尽可能地减少术后并发症。由于肝棘球蚴病属感染性寄生虫病，若术中手术切除病灶不彻底，极易导致术后的残余病灶复发，所以该患者既要保证手术安全切除范围>1.0 cm，也要保留足够的正常腹壁组织（缺损横径<3 cm）和血供[25-26]。以此为基础，笔者通过充分的术前评估、精准的手术预判及精确的术后管理，最终使得患者痊愈出院，未出现任何并发症。

综上所述，对于肝棘球蚴病混合感染的患者而言，精准的术前诊断为评估患者病情，制定个体化治疗方案、术中治疗及术后并发症预防策略提供更好的依据和参考[27-28]。其次，治疗肝两型棘球蚴病混合感染伴腹壁侵犯、窦道形成的病例虽然罕见，但总体治疗原则与细粒棘球蚴或多房棘球蚴单纯感染病例一致。对于病灶侵犯腹壁、窦道形成后经久不愈的患者，术中需考虑病灶、窦道及腹壁脓肿的根治性切除及在根治性切除棘球蚴病灶的基础上尽可能修补腹壁缺损，减少术后并发症[29-30]。此外，此类患者的远期预后还需做到阿苯达唑药物的规范治疗和定期随访。

利益冲突：所有作者均声明不存在利益冲突。

作者贡献声明：王苗苗负责病例资料收集、相关文献收集及撰写文章；阿吉德、赵顺云负责手术操作、提供图片及文章修改；安秀青、杨金煜、卢岩松负责文献收集及文章修改；欧宏宇、刘林勋负责病例资料收集、文章修改。