高位复杂性肛瘘合并女性骶前囊肿1 例并文献回顾

袁 润 张株惠 田 瑞 姜 芸 雷 沥 李华山

中国中医科学院广安门医院肛肠科，北京 100053

高位复杂性肛瘘具有纵横交错的分支瘘管，主管穿过外括约肌深部以上，呈潜行蜂窝状或柱状，并有两个以上外口，病变复杂多样。骶前囊肿是位于骶前间隙的囊性病变，起病无明显症状，难以发现，与卵巢囊肿、肛瘘、肛周脓肿、结直肠肿瘤或泌尿系肿物等疾病相混淆。囊壁与盆底周围脏器和肌肉、血管、神经组织联系密切，从而切除困难，易导致严重并发症且容易复发[1]。通过个案分析并回顾复习相关研究文献，归纳高位复杂性肛瘘合并骶前囊肿的诊疗策略，认识并判断患者病情特点，掌握手术理念和技巧，选择最佳手术方式，在临床上达到提高手术成功率，保护肛门形态和功能，减少术后复发及并发症的目的。

1 病例资料

患者，女，49 岁，主因“间断肛门部肿痛伴流脓40 年，加重2 月”于2021 年12 月13 日收入中国中医科学院广安门医院肛肠科。患者40 年前无诱因出现肛门部肿块伴疼痛、分泌淡黄色脓液，症状反复，未予系统治疗。现已瘢痕愈合。2021 年10 月症状加重，肛门口憋胀疼痛明显，便时加重，伴排便困难，就诊于当地医院，诊断为“肛瘘”，予切开引流等对症治疗，建议上级医院就诊。刻下患者便后肛门疼痛，肛旁瘘口破溃，反复流出浑浊脓性分泌物，无肛门肿物脱出，无全身发热，小便调，纳寐可，大便1 次/d，质软成形。既往史、个人婚育史、家族史未见特殊异常。

入院生命体征平稳，心、胸、腹查体未见异常。专科检查中，视诊：肛门畸形，肛门侧后方可见一陈旧性瘢痕，10 点位距肛缘约3 cm 可见溃破外口，压痛（++），压之有分泌物溢出，呈脓血性；肛周皮肤可见不同程度隆起。指诊：肛门括约肌功能正常，约6 点肛缘可及硬性条索通向肛内；齿线上3、7、11 点分别可及柔软光滑包块。指套无染血。镜检：齿线上黏膜色红，3、7、11 点齿线上下可见红色黏膜皮肤隆起。6 点位可见肥大肛乳头。辅助检查：红细胞计数6.25×1012/L，白细胞计数13.77×109/L，中性粒细胞计数10.29×109/L，血糖7.55 mmol/L，谷草转氨酶/谷丙转氨酶1.28（中国中医科学院广安门医院入院急查）。盆腔MRI 示：①肛瘘（肛门约5、6 点方向破口，向下延伸至肛周皮下脂肪多枚脓腔）；②左侧附件区囊性病变（2021 年10 月14 日内蒙古自治区乌海市海勃湾区中医院）。见图1。

图1 盆腔MRI

手术经过：患者取右侧卧位，腰麻后小弯钳自截石位6 点破溃口探入，探至肛管后间隙，顺小弯钳打开皮肤及皮下组织至肛门外括约肌缘处，手指伸入脓腔探查，可触及一囊性肿块自左侧坐骨直肠窝向直肠后间隙走行，自截石位2～3 点肛瘘外口处潜行剥离至左侧坐骨直肠窝，发现肿块最深处直达骶骨处，于左侧肛门外括约肌缘做弧形切口，顺切口打开皮肤及皮下组织、钝性分离皮下脂肪，继续潜行剥离肿块至截石位6 点切口处，发现肿块自此分出三支，分别向右、向上、向后，延长6 点手术切口，继续潜行剥离肿块，确保肿块包膜完整，充分止血，并予稀释碘伏反复冲洗，旷置创面。艾莉丝钳夹6 点位原破溃外口，组织剪梭形切开外口皮肤，沿瘘管向肛内分离，搔扒窦管、剔除瘘管，剪去多余皮瓣，扩创引流，电刀止血。用探针从10 点位外口探入窦道，从肛内对应点探出。使用电刀切开肛周皮肤后，使用刮匙搔刮病灶底部腐败组织，搔扒窦道，清创。为保护肛管功能保留肛管皮肤，暂不予行混合痔手术及肛内乳头瘤手术。检查无活动性出血后，海藻酸钙敷料外敷创面。纱布塔形包扎，宽胶布固定，术毕。术程顺利，术中患者出血量约为10 ml，术后由平车送返病房。术中诊断：①高位复杂性肛瘘；②女性骶前囊肿；③肛乳头肥大；④混合痔。

术后送肛周组织行病理活检示：纤维脂肪结缔组织。其内可见一囊状腔隙。囊壁未见内衬上皮，间质灶性新鲜出血、黏液变性和钙盐沉积。另见部分组织内肉芽组织生长，大量急性和慢性炎症细胞浸润，伴多核巨细胞反应。细菌培养和药敏：大肠埃希菌。予静脉滴注头孢唑肟钠抗感染；每日复查血常规与生化指标。术后2 d，未排大便，切口处疼痛。外层敷料清洁无明显渗血渗液，嘱患者多进食蔬菜水果，关注大便能否通畅排出。术后3 d，切口疼痛尚可忍耐，无便血，二便调。切口肉芽组织新鲜，分泌物较多，无红肿，创缘稍有水肿。术后8 d 换药时见切口处创面愈合可，少量淡黄色分泌物，创缘轻微水肿，准予术后第9 天出院。出院后患者定期于门诊换药复查，换药时予生理盐水冲洗创腔，可见夹有少许豆腐渣样物质脓性液体，以无菌棉球清理腐肉脓液，海藻酸钙敷料外敷创面（图2）。术后20 d，诉骶尾部偶有疼痛，行走时稍感胀痛，大便正常，无其他不适。6 个月后痊愈，随访排便正常，未诉疼痛再发，未见手术并发症。

图2 术后创面换药

2 讨论

本例患者在外院曾以“肛瘘”入院，行切开引流后，其排便困难、便后胀痛、分泌物流出仍未解除，故至中国中医科学院广安门医院就诊。此例患者比较特殊，现病史中的内容使医生容易考虑为常见的肛瘘，未能及时怀疑囊性疾病的存在，通过专科检查、MRI和术中探查综合分析后，判断该患者不仅有高位复杂性肛瘘，而且合并有罕见且手术难度极大的骶前囊肿。究其病因，认为患者近期在当地医院有肛瘘手术史，局部继发感染使囊肿压力升高，延伸至直肠内，破溃后于骶尾部5、6 点位穿破周围组织和皮肤再次形成肛瘘。术中应彻底剥离囊肿和囊壁，又需格外仔细以保证囊肿完整，并避免损伤周围血管及组织。

2.1 高位复杂性肛瘘

精确判断高位复杂性肛瘘的内口及瘘管的走向是诊断要点。临床上仅通过直肠指诊或肛门镜检查难以诊断，常用的诊断手段有直肠腔内超声、MRI、探针检查、亚甲蓝染色与过氧化氢溶液灌注[2-3]。对于肛瘘病史5 年以上者和临床表现异常者可行病理检查，确定肛瘘有无恶变，以及行脓液细菌培养和药敏试验来确定细菌感染种类以指导治疗[4]。近年采用旷置、内口修补脱管、切缝挂线引流等中医传统与现代医学结合的方法，随着微创外科的发展，各种生物材料的使用、皮瓣推移修补术、括约肌间瘘管结扎、肛瘘栓及纤维蛋白胶注射等，提高了复杂性肛瘘的治愈率，注重肛门形态及括约肌的保护，改善了术后肛门的功能[5-8]。因高位复杂性肛瘘瘘管走行复杂，范围广，为探针检查造成困难，应注意不能使用暴力，以免造成假道。术后换药是重中之重，创面必须从基底部开始生长，防止表面粘连，形成假性愈合。肛瘘恢复期若仍分泌大量脓水，应检查有无残留的管道。术中发现该患者呈潜行蜂窝状瘘管，走行范围大，手术应坚持彻底切开、引流通畅的原则[9]。

2.2 骶前囊肿

骶前囊肿是位于直肠与骶骨间隙的囊性肿块[10]。骶前囊肿的病机研究尚不明确，其起源可能与人类胚胎发育异常有关[11]。患者人数主要按性别和年龄分布。以女性居多，50 岁左右高发。骶前囊肿发病隐匿，一旦因典型症状就诊时，肿块便已存在半年以上。最常见的是骶尾部疼痛、排便困难与复发性瘘管，时有盆腔脏器及神经受压症状，如尿频尿急、里急后重，以及下肢会阴部感觉异常、性功能障碍、习惯性流产等[12]。部分仅为不同程度的下腹及肛门坠胀，多次就医难以切中缘由。骶前囊肿虽也有破溃后形成窦道，但是没有内口，不与肠道相通，通过探针检查或者直肠腔内B 超可较准确地判断有无内口及瘘管走向。

直肠指诊和影像学检查对于诊断该病具有重要价值。其中，直肠指检最简便易行且无创伤，指诊主要检查直肠后壁是否饱满，肿物是否固定，有无囊性感及压痛。据文献报道，骶椎第3 节椎体以下的囊肿可通过指检发现[13]。还可以作为参考来选择手术入路方式，例如手指若能触及囊肿上缘，那么经骶尾部入路一般可完整切除囊肿。然而指诊亦具有一定局限性，无法判断位置较高的囊肿。明确诊断首选MRI 检查，研究表明，MRI 判断骶前囊肿良恶性的阳性预测率为88%，阴性为97%，其结果明显优于其他检查，可见骶前区不均质的囊性占位病变，囊壁光滑，边界清楚，向周围脏器及组织挤压[14]。MRI 显示软组织分辨率高，能够准确定位囊肿上极，明确囊肿大小，判定囊内容物、囊肿与深层结构的关系，鉴别不同类型的囊肿及其他病变[15]。该病例MRI 可视囊肿主体偏于左侧附件区，术中发现囊肿自左侧坐骨直肠窝向直肠后间隙走行至骶骨前处，属偏心型，内侧壁为阴道壁、直肠壁、肛门直肠环肌肉群等。

针对可疑恶性的骶前囊肿，如伴有骶尾部顽固性疼痛、骨扫描或MRI 提示侵犯，可穿刺活检明确囊肿性质[16]。切除时应特别注意不要使囊肿破裂，因为内容物的溢出可能导致囊肿局部复发[17]。手术路径以经骶尾部与经腹入路术式多见。经腹手术视野更佳，能够充分暴露盆底，但术中操作相对不方便，术后易肠粘连，为二次手术制造困难；经骶尾手术空间较大，可直视下操作，副损伤少，针对中低位骶前囊肿，对于腹侧及位置较高的囊肿不适用，此类创面皮肤张力较大，难以Ⅰ期缝合，括约肌受损程度较重，对远期排便功能存留隐患[18]。国内大多数采用手术并发症更少，术中操作方便的经骶尾入路，然而在选择切口方式时，也应根据实际病情来定[19-20]。

2.3 高位复杂性肛瘘合并骶前囊肿

高位复杂性肛瘘与骶前囊肿分别都以手术为最佳的根治手段。同理，早期手术彻底切除亦是治疗高位复杂性肛瘘并发骶前囊肿的关键。因盆腔空间大，压迫症状出现时囊肿已生长日久，体积庞大，以致与直肠壁粘连面大且紧密，进而加大分离难度[21]。骶前囊肿患者在肛门和尾骨尖之间偶有窦道且分泌皮脂样物质，被误判为外口，极易被误诊为单纯性肛瘘，未彻底清除具有分泌功能的囊壁与关系密切的骶尾部筋膜，临床上还出现因顾及损伤括约肌功能而未能彻底探查切除，以致术后骶前仍有脓样分泌物流出，创面久不愈合，后期形成复杂瘘管[22]。对于合并高位复杂性肛瘘的患者，MRI 难以明确肛瘘窦道走行涉及范围和肛瘘内口的位置，从而术前准确判断病灶与周围结构的关系的难度较大[23-24]。建议延长手术切口，充分暴露手术视野，判断骶前囊肿周围复杂结构。对于诊断明确者，应彻底清除囊肿及囊壁，且操作应避免损伤周围组织[25]。该病例在行肛瘘切除术中小弯钳由破溃口探查过程中，发现囊性肿块自左侧坐骨直肠窝向直肠后间隙走行，位置较低，且发现囊肿与外口呈多分支相通，认为囊肿与高位复杂性肛瘘发病关系密切，可顺势延长切口，彻底切除窦道及完整剥离肿物，切口的扩大应更加谨慎保护周围组织，充分止血。另外，术后开放换药是如期恢复的决定因素，予稀释碘伏或生理盐水反复冲洗，旷置创面，每日清理脓渣，保证创面清洁，预防感染。术后预防性使用抗生素进行抗感染处理，根据感染症状程度决定是否行经验性药敏培养[26]。本例患者应用抗菌谱对革兰氏阴性杆菌覆盖广的头孢唑肟钠对抗感染。

目前外科手术是治疗该病的最有效手段，在良好可视化下行安全有效创伤小的治疗是追求所在。此类手术主要并发症有副损伤和创面大出血，副损伤如直肠破溃、迟发性直肠瘘、尾骨尖部切口延期愈合、骶尾部顽固性疼痛，排尿排便、下肢运动或感觉功能及性功能障碍。钝性分离过猛可能导致骶前静脉破裂或者髂血管损伤出血。建议1 年内间隔3 个月行MRI、CT复查盆底有无囊性及其他病变复发[27]。研究发现女性发病率较高的年龄段在30 岁和50 岁，恰与女性激素显著变化时期相吻合，这表明该病与激素变化之间可能存在联系，通过了解女性激素在骶前囊肿出现与生长中的作用，可能会为治疗女性骶前囊肿带来新的改进方法[11]。对于高位复杂性肛瘘及骶前囊肿的诊治仍有巨大的探索空间，需不断研究与实践来撬动新方法、新思路。