输卵管囊性成熟性畸胎瘤1例

易宝珠，林宪慧，朱森楠，耿蒙慧，方必东，张琼

温州医科大学附属第二医院育英儿童医院，浙江 温州 325000，1.妇科；2.病理科；3.放射科

成熟囊性畸胎瘤是三个胚层中（外胚层、中胚层和内胚层）至少两个胚层分化良好的囊性肿瘤。虽然成熟性畸胎瘤是最常发生的卵巢生殖细胞肿瘤，占所有卵巢肿瘤的16%～20%，但输卵管畸胎瘤发生率却极低[1]。输卵管畸胎瘤一般为单发肿瘤，在某些情况下，可伴有其他类型卵巢肿瘤。输卵管畸胎瘤通常无症状，但偶尔会导致胎次减少、白带增多、月经不调、绝经后出血或腹痛[2]。笔者报告1例患者，系左侧输卵管囊性成熟性畸胎瘤与同侧卵巢囊性成熟性畸胎瘤并存，无自觉症状，体检发现，具体如下。

1 病例资料

患者，27岁，已婚，育1-0-0-1，自然分娩，既往体健，平素月经规律，周期28 d，经期7 d，无痛经，因“体检发现左侧卵巢囊肿3年余”于2022年3月2日入院。患者3年余前体检查B超示“左卵巢囊肿，约5 cm大小”，无腹痛等不适，遂定期随访，自诉定期B超监测提示“左卵巢囊肿持续存在，大小无明显变化”（具体不详）。2022年3月1日来温州医科大学附属第二医院育英儿童医院查盆腔CT示：左侧附件区见类圆形及椭圆形低密度灶，较大者约46 mm×36 mm，较小者呈脂肪密度；影像诊断“子宫、左侧附件区低密度灶”（见图1）。经阴道B超示：左侧附件区可见一液暗区，大小51 mm×43 mm× 48 mm，边界清，透声可；紧贴其旁可见一混合回声团，大小约45 mm×35 mm×33 mm，边界清，内部回声不均匀，内以高回声为主，夹杂不规则液暗区，CDFI示囊壁可见血流信号；考虑“左侧附件区囊肿，左侧附件区混合回声团（卵巢畸胎瘤？建议进一步检查）”。血清肿瘤标志物检测糖类抗原125+人附睾蛋白、糖类抗原199、癌胚抗原、甲胎蛋白、鳞状上皮细胞癌抗原等均在正常范围，血生化检查结果正常。遂拟“左附件区包块性质待查：卵巢肿瘤？输卵管肿瘤？其他来源肿瘤？”收住入院。入院妇科检查：外阴已婚已产式，阴道通畅，宫颈轻度柱状上皮异位，子宫前位，正常大小，质地中等，无压痛，双附件区包块触诊不清，无压痛（腹胖，触诊不满意）。

图1 患者盆腔CT图像

患者于2022年3月3日在全身麻醉下行腹腔镜检查术。术中见：左侧卵巢增大呈葫芦状改变，葫芦底部大小约5 cm×5 cm×5 cm，囊性改变，表面可见散在紫蓝色结节，最大约1.0 cm×1.0 cm× 1.0 cm，葫芦上部大小约3 cm×2 cm×2 cm，质中，壁薄，左侧输卵管壶腹及伞端膨大呈盲端，伞端消失，增大部分约5 cm×4 cm×3 cm，壁薄，与左侧卵巢上部致密粘连（见图2）。术中探查发现左侧输卵管伞端盲端，管腔内见肿物，术中与患者家属谈话后，定左侧输卵管切除术，最终行全麻腹腔镜下左侧卵巢肿瘤剔除+左侧输卵管切除术。左侧卵巢囊肿剖视见毛发及脂质，左侧输卵管剖视管腔内见毛发（见图3）。

图2 患者术中所见

术后常规病理示： （左侧卵巢肿瘤）浆液性囊腺纤维瘤，合并囊性成熟性畸胎瘤； （左侧输卵管肿物）管腔及肌层内见毛发，同时还可见甲状腺组织，提示囊性成熟性畸胎瘤（见图4）。术后诊断：左侧卵巢囊性成熟性畸胎瘤、左侧卵巢浆液性囊腺纤维瘤、左侧输卵管囊性成熟性畸胎瘤。患者术后第4天出院。现门诊随访中，恢复良好。

图4 左侧输卵管卵巢病理切片

2 讨论

畸胎瘤是来源于具有多向分化潜能的生殖细胞肿瘤，分为成熟性、未成熟性、卵巢单胚层及高度特殊性畸胎瘤，以成熟性畸胎瘤最常见。畸胎瘤最常见发生部位系卵巢，输卵管内发生率极低，全球文献报道少于100例，年龄17～62岁不等，多见于30～50岁[3-4]。由于其罕见性，输卵管畸胎瘤实际发生率和组织发生学仍不清楚[5]，可能系生殖细胞从卵黄囊迁移到原始性腺胚芽过程中，一些细胞停留在输卵管胚基而后形成[4]。绝大多数输卵管畸胎瘤为良性[3]，多见于单侧，可发生于输卵管任何区域，以壶腹部和峡部最常见[6]，这类患者的预后良好。输卵管畸胎瘤一般是单发的肿瘤[6-8]，但可伴有各种妇科肿瘤，包括卵巢畸胎瘤[9]、子宫肌瘤[9-10]； 也可与妇科恶性肿瘤有关，如卵巢腺癌[9]、子宫内膜癌[11]和宫颈癌[9]。本例患者同时合并左侧卵巢囊性成熟性畸胎瘤及卵巢浆液性囊腺纤维瘤，最终经病理确诊。

畸胎瘤的临床表现与病变位置有关，可导致不孕不育、月经不调、月经过多、白带增多、宫外孕、附件肿块和下腹疼痛等[5-8，12]。本例患者无自觉不适，已自然受孕并顺娩一活婴。

用于诊断畸胎瘤的方法包括超声检查、盆腔CT扫描、核磁共振影像、子宫输卵管造影和腹腔镜检查[4，7，13]。输卵管畸胎瘤起源于输卵管，而不是由卵巢组织迁移到输卵管末端，术前诊断相对困 难[3]。迄今为止，所有病例都是在手术过程中偶然 发现，随后通过组织病理学确诊，尚未见涉及术前诊断的病例报道。本例患者超声检查左附件区包块内见高回声团，其内血流信号不明显，与卵巢关系密切，故术前考虑卵巢畸胎瘤可能。分析漏诊原因，可能包括：①输卵管积水，与卵巢包裹粘连，二者无明确分界；②输卵管畸胎瘤发病率低，临床关注度不高。盆腔肿物如疑诊畸胎瘤，特别是当其与卵巢关系未明确时，应考虑输卵管来源可能，但定性诊断需依靠病理组织学检查。输卵管畸胎瘤无特异性临床表现，多在诊治合并症过程中检出，或出现并发症时被发现。在本病例中，由于整个肿瘤的外表面被输卵管型上皮所覆盖，且在输卵管管腔内见到毛发及脂质，因此病理显示该肿瘤起源于输卵管。综上所述，输卵管畸胎瘤的发生率很低，术前诊断相对困难，容易漏诊。在附件肿块临床诊治过程中，我们应对腹部和盆腔进行细致检查，并努力识别并存的病变。