孤独症谱系障碍儿童ESDM家长培训在社区中的应用研究

王慧 王舜钦 谢丽请 童秀斌 杨珠虹 刘舒

孤独症谱系障碍（autism spectrum disorder，ASD）是一种常见的儿童神经发育行为障碍性疾病[1-2]，早期行为康复干预和教育可显著改善ASD患儿的预后[2]。ASD康复存在一个共性问题：治疗师和教师较少，患儿人数较多[3]，由于ASD干预的时间长，往往以年计算，干预强度要求很高，加上ASD的患病率逐年升高[4]，以医院或康复中心为基础的干预环境已难以满足需求，而越来越多的研究表明由父母进行的干预亦能给患儿带来显著改善，因此以家庭或社区为基础的干预越来越得到重视[5]。另外，如果家长较好掌握家庭干预技能可帮助孩子在自然情境下习得技能，使所掌握的技能更加贴近实际并且更容易使用。早期介入丹佛模式（early start Denver model，ESDM）是一种自然场景下开展的行为干预，它是将应用行为分析法与儿童发展及家长辅导相结合的综合教学计划，重点干预对象是学龄前ASD儿童，父母实施ESDM可以改善ASD患儿的预后[6]。国内外ASD诊疗指南[7-8]都推荐使用ESDM作为早期干预方法，国内已出版中文版的ESDM干预技术指导手册《孤独症儿童早期干预丹佛模式》[9]，保证孩子在被确诊后父母可以尽快学习ESDM家庭干预方法在家对孩子进行干预。然而，在父母自学ESDM的临床随访中，部分父母反馈不能理解ESDM内容，或者看的懂文字但没法将书中的技术落实到实践活动中，从而也影响患儿的家庭干预效果。因此，本研究团队在社区开展开展ESDM家长基本技能培训课程，探索如何在第一时间更加有针对性地帮助家长提升家庭干预技术，以探索适合中国国情的家长实施ESDM干预技术，让更多ASD儿童在社区就能得到有循证依据的早期干预，以期ASD患儿有更好的预后。

1 资料与方法

1.1 一般资料

1.1.1 纳入标准

招募2019年1月—2021年12月厦门市儿童医院儿童保健科初诊并确诊的ASD儿童64例。ASD儿童符合以下标准：（1）符合美国第5版《精神疾病诊断与统计手册》[10]中儿童ASD的诊断标准，病情程度为轻至重度。（2）儿童孤独症评定量表（childhood autism rating scale，CARS）得分均≥30分。（3）未受过康复训练或接受其他治疗方法。ASD儿童家长符合以下3项：（1）（父亲或母亲）至少固定1人保证全程参与。（2）家长未学习过任何ASD相关的干预方法。（3）进入研究阶段后两组家长不学习ESDM以外的干预方法。

1.1.2 排除标准

（1）有严重精神疾病或药物滥用史的儿童。（2）有脑瘫或具有躯体或感觉障碍。（3）有与发育障碍有关的遗传病史。家长满足以下任意1项：（1）文盲，无法开展课程的学习。（2）有严重精神疾病。

1.1.3 剔除标准干预组

（1）5周内连续2次无理由缺勤，连续2次不提供家庭训练录像。（2）未能坚持参加所有课程。对照组：（1）未能保证完成自学任务。（2）家长未按要求阅读ESDM家长版。（3）连续2次不提供家庭训练录像。

1.1.4 资料收集课前完善基本信息

包括患儿性别、年龄、病史，参与家长的年龄、学历、职业、家庭成员、家庭关系、主要带养人及性格、家庭收入、家庭成员、家长亲职压力调查表、孤独症儿童家长评定量表（autism behavior check list，ABC）等。

1.1.5 分组

随机分为干预组和对照组。在厦门市儿童医院合作社区开展研究，干预组以小组集中授课模式学习，对照组以自学模式学习。干预组有1例因家庭地域因素退出研究，1例未完成课程，对照组1例失访。干预组30例，其中男童24例，女童6例，平均月龄（24.80±3.47）个月；对照组31例，其中男童26例，女童5例，平均月龄（25.55±4.74）个月，干预组参与人中母亲28名，父亲2名，对照组参与家长母亲27名，父亲4名。两组ASD儿童月龄、性别、父母文化水平、父母性格比较，差异均无统计学意义（P＞0.05），可对比，见表1。该研究经复旦大学附属儿科医院厦门医院/厦门市儿童医院伦理委员会批准同意，所有研究对象均签署知情同意书。

表1 干预组和对照组ASD儿童及其家长一般情况比较

1.2 方法

1.2.1 ESDM课程安排及要求

两组家长均自行学习《孤独症儿童早期干预丹佛模式》[9]（中文版）1～3章内容，而后两组采取不同模式学习4～13章，干预组以小组集中授课模式学习（每周1个章节，每章节2节课时，其中理论课程1节/ h，“手把手”现场演示课1节/h，训练录像点评课程1节/h，共10周），由受过专业培训及实践操作经验的ESDM干预治疗师为家长讲解，每个小组6个家庭。对照组采取自学教程模式，学习内容、时间和进度与干预组一致，每章节自学完家长应用相应章节训练技能在家对患儿进行干预训练并拍摄训练家庭录像进行自我点评，并上交家庭训练录像。

1.2.2 家长在家进行家庭干预训练要求

课程期间，家长将学习的ESDM方法运用到日常生活中，每天训练时间≥4 h，并以每章节中的记录表模板进行记录。课程结束后要求家长继续进行家庭干预4个月，期间每天家庭干预训练时间3～4 h。

1.2.3 拍摄家庭训练录像要求

（1）在家庭干预训练选取2个活动用手机进行拍摄，每段录像时长为10～15 min（不可剪辑），尽可能拍到孩子的正面。（2）要求整个研究过程由1位固定家长（父亲或母亲）参与。

1.2.4 随访

随访截止至课程结束后第4个月。课程后每月门诊或线上随访1次，随访内容：（1）家长自带1～2段视频，治疗师对此进行点评和指导。（2）解决训练中家长出现的困难和问题，由治疗师进行答疑，第4个月时加行0～6岁儿童智能发育筛查测验（the mental developmental screening test，DST）[12]评估 1 次。

1.3 观察指标

1.3.1 ESDM家长教学技术准确度评分

同意入组至父母学习ESDM课前，拍摄1段10～15 min家长与孩子互动的家庭录像，ESDM课程结束后拍摄一段训练家庭录像，采用 ESDM教学技术准确度评分表对家长家庭干预录像进行评分，分别于学习ESDM课前和课程结束后各评估1次，由受过ESDM初级培训的治疗师2人和受过ESDM初或高级培训的儿童保健科医生1人共同观看录像采用盲评法进行评分，取三者平均分。共13个区域，每个区域评分为1～5分，5分最高，1分最低。总分最低13分，最高65分，得分越高说明家长对ESDM技术掌握的越好。具体评分标准参照ESDM评分表评分标准[11]。

1.3.2 家长ASD干预知识知晓度调查表

学习ESDM课前和课程结束后各评估1次，以调查问卷（共13道题，包括单选、多选和简答题，满分100分）形式发放并回收，分数越高，说明家长对干预知识把握得越好。

1.3.3 DST评估

在ASD儿童初诊时和干预后6个月各评估1次DST。DST测试为发育筛查测试，操作简便，适合社区随访。其共120个项目，其中运动能区和社会适应能区各有30个项目，智力能区有60个项目。各能区发育商=各能区对应发育月龄÷实际月龄×100。各能区发育商＜70分为异常。

1.4 统计学方法

使用Epidata 3.1进行问卷数据录入、纠错，采用SPSS 21.0统计学软件进行分析，符合正态分布计量资料以（）表示，计数资料以n（%）表示。两组间年龄之间的比较采用t检验；两组间性别、父母学历和父母性格之间的比较采用χ2检验或Fisher确切概率法。两组间的基线比较和干预前后比较，若数据符合正态分布则采用两独立样本t检验或配对t检验进行分析；若数据不符合正态分布则采用Wilcoxon秩和检验。本研究以α=0.05作为检验水准，进行双侧检验，P＜0.05表示差异有统计学意义。

2 结果

2.1 干预前后干预组和对照组ABC、DST、ESDM家长教学技术准确度评分及家长ASD干预知识知晓度调查表得分比较

2.1.1 基线评估

ASD干预知识知晓度调查表得分及ESDM家长教学技术准确度评分各项目评分在干预组和对照组之间差异均无统计学意义（P＞0.05）；干预组和对照组DST各能区发育商之间差异无统计学意义（P＞0.05），两组ABC分数差异亦无统计学意义（P＞0.05），见表2。

2.1.2 干预组和对照组干预前后比较及干预后两组比较

经过10周的家长培训课，课程干预组较对照组在ESDM家长教学技术准确度评分和家长ASD干预知识知晓度调查表评分上提升更明显，差异有统计学意义（P＜0.05）。经过半年的家庭干预儿童DST测试结果显示，干预组社会适应和智力能区DQ均较干预前进步明显，差异有统计学意义（P＜0.05）。且干预后干预组较对照组进步更明显，差异有统计学意义（P＜0.05）。对照组社会适应、运动和智力能区DQ较干预前提升不明显，差异无统计学意义（P＞0.05）。另外，在ABC量表得分中，干预组干预后较干预前分数下降，但差异无统计学意义（P＞0.05），对照组干预后较干预前分数上升，差异无统计学意义（P＞0.05），见表2。

表2 干预前后两组ABC、DST、ESDM家长教学技术准确度评分及家长ASD干预知识知晓度调查表得分比较 （分，）

表2 干预前后两组ABC、DST、ESDM家长教学技术准确度评分及家长ASD干预知识知晓度调查表得分比较 （分，）

组别 例数 家长ASD干预知识知晓度调查表干预前 干预后 t值 P值干预组 30 34.97±17.67 82.53±9.90 18.418 ＜ 0.001对照组 31 34.00±15.64 68.68±9.35 12.332 ＜ 0.001 t值 - 0.233 5.621 - -P值 - 0.821 ＜0.001 - -组别 例数 ESDM家长教学技术准确度评分干预前 干预后 t值 P值干预组 30 15.93±2.65 34.85±8.16 15.174 ＜ 0.001对照组 31 17.13±2.97 23.72±4.70 11.386 ＜ 0.001 t值 - 1.658 6.486 - -P值 - 0.102 ＜0.001 - -ABC量表干预前 干预后 t值 P值干预组 30 68.03±21.98 64.47±19.18 0.668 0.506对照组 31 65.03±23.89 70.55±22.18 1.632 0.112 t值 - 0.512 1.141 - -P值 - 0.614 0.263 - -组别 例数DST发育商（DQ）干预前大运动 干预后大运动 t值 P值干预组 30 92.57±12.77 93.66±11.73 0.633 0.531对照组 31 91.69±10.92 91.13±16.06 0.232 0.822 t值 - 0.291 0.700 - -P值 - 0.768 0.491 - -组别 例数DST发育商（DQ）干预前社会适应能力 干预后社会适应能力 t值 P值干预组 30 49.90±11.62 59.29±16.28 3.287 ＜ 0.001对照组 31 47.86±11.34 49.06±13.44 0.767 0.451 t值 - 0.687 2.675 - -P值 - 0.486 0.010 - -组别 例数DST发育商（DQ）干预前智力 干预后智力 t值 P值干预组 30 53.11±16.28 63.03±18.80 2.185 0.033对照组 31 49.73±12.71 50.52±14.74 0.176 0.861 t值 - 0.911 2.910 - -P值 - 0.372 0.010 - -组别 例数

2.2 两组课程前后ESDM教学技术准确度≥3分的项目

干预组13个评估项目中，对患儿注意力的管理、调节孩子情绪和活动度的能力、对不良行为的管理、最大程度地提高患儿参与活动的积极性、成人积极情绪、成人的语言适合孩子的语言水平及活动的转换这7个项目（7/13，53.8%）的平均得分≥3分，而对照组只有对不良行为的管理（1/13，7.7%）这一项平均分超过3分，差异有统计学意义（P＜0.05），见表3。

表3 ESDM教学准确度评分表各分项目指标中均分得分≥3分的项目[个（%）]

3 讨论

本研究结果显示家长可以通过学习ESDM提升自己的干预技能，从而在家对ASD儿童进行干预，ESDM训练方法的关键是将训练内容融入儿童日常生活活动中，也就是发育行为的自然干预，这样就能将家长和孩子日复一日的经历转变成丰富的学习机会[11]。Zhou等[13]研究证明当孩子正在等待机构训练或缺乏训练方法时，父母可以实施ESDM在家对自己的孩子进行家庭干预。因此，在小年龄儿童确诊或高度怀疑ASD后，专业医生第一时间将家长可以自学的循证医学证明有效的ESDM等干预方法告知家长，能够帮助家长尽早对自己的孩子进行家庭干预，尤其对于家附近没有任何康复干预医院或者机构的家庭来说，家长可以尽早自学干预技能。

家长自学干预知识虽然家庭干预技术有所提高，但是提度不快和质量不高，因为ESDM是实用技术，虽然看得懂理论，但是实际操作过程中并不一定做得对，ASD是疾病，是疾病就要有专业人员帮助一起治疗，需要由有资质的督导老师来教家长什么是真正看懂了，做到知行合一。因此，由受过专业培训及实践操作经验的ESDM干预治疗师为家长讲解ESDM基本技能理论知识、对家庭训练视频进行点评指导、采用“手把手”现场演示的方式指导家长的方式弥补了这一缺点。 Gaines 等[14]研究表明为父母提供有效的技术支持，增加父母的干预能力、训练经验以及对孩子的信心，可能帮助父母从依赖他人来帮助他们的孩子转变为自己帮助孩子。

本研究发现“注意力的管理、调节孩子情绪和活动度的能力、对不良行为的管理、最大程度地提高患儿参与活动的积极性、成人积极情绪、成人的语言适合孩子的语言水平及活动的转换”这七个技能比较容易掌握，在家庭干预中学会这些技能能让孩子更愿意和自己互动，让孩子体会到社交互动的快乐，让孩子在快乐中学习与人沟通交往的能力，这些技能有助于改善孤独症的核心症状：社交沟通功能障碍。

父母进行干预训练，是以技术为中心，可能对直接改善ASD儿童的核心症状最有益[15]。在本研究中发现“教学技术的应用”和“活动中出现多种多样的沟通机会”这两项技能最难掌握，分析原因可能是：（1）家长本身身份使其较难进入到真正平等的亲子互动内涵，使得亲子互动变为有教学目标的行为教学技术。（2）家长们毕竟不是孤独症或语言相关专业治疗师，没有教育心理学、应用行为分析等相关教育背景，使其较难学习和掌握核心专业技术。（3）本研究只有为期10周的课程督导实践，督导实践时间少。

总体来说，经过ESDM家长基本技能培训课程能够较有效地帮助家长在养育过程中和日常活动中，通过简单的游戏、沟通和有趣的交流创造学习机会，能初步应用ESDM的教学技巧，在日常自然场景下开展ASD患儿的教育场景[11]。巴西的一项最新研究表明，对家长进行集体培训，让家长在生活中参与到孩子发育的最重要时期，可能改善父母和儿童的关系、缓解经济压力、监测干预的效果，并提高家庭生活质量[16]，

本研究存在不足之处，研究是课程前后的家长技能对照研究，研究时间为10周，观察时间较短，远期需要进一步随访家长技术的稳定性情况，以及对患儿认知和沟通技能的影响。

综上所述，在小年龄儿童确诊或高度怀疑ASD后，社区医生可第一时间将可获得的循证研究有效的ESDM干预方法告知家长。家长学习ESDM基本技能掌握教学技术可以在儿童日常生活活动融入干预训练目标，同时若能有ESDM实践的治疗师进行授课督导更能显著提升家长技能水平，从而在家长和儿童的日常生活活动中大大增加儿童的学习机会，为ASD家庭早期干预的共识后期实施标准提供借鉴内容。