血管异常通路封堵器联合覆膜支架置入治疗胆管支气管瘘1例并文献复习

周金花 刘欢 边翠霞 袁鲁娜 刘瑞娟

胆管支气管瘘(Bronchobiliary fistula，BBF) 是胆道系统与胸膜腔、支气管之间的病理性通道，临床上较罕见。BBF病因多样，多见于先天发育异常、胆道肿瘤、创伤、感染等。临床表现为大量胆汁经呼吸道咳出体外，出现胆汁样痰液，重症肺部感染，严重水电解质紊乱等。BBF的治疗正从传统的开放手术治疗向内镜介入治疗转变，越来越多的报告证实内镜治疗的有效性及安全性。近期我科应用气管镜下置入血管异常通路封堵器联合覆膜支架，成功救治1例BBF患者，现报道如下。

病例资料

患者，男，60岁，因“咳嗽、咳痰、憋喘1个月，加重伴发热5天”入院，既往有糖尿病、胆管癌术后病史，1月前行经皮肝穿刺胆道引流术(PTCD)治疗。自1个月来出现咳嗽、咳痰，痰为黄色粘痰，偶伴有痰中带血，间断咳出胆汁样分泌物，胸部强化CT(见图①+②)示：右肺下叶空洞性病变，考虑肺脓肿可能，右侧少量胸腔积液；痰培养示大肠埃希菌。先后于当地医院及上级医院抗感染及气管镜吸痰等治疗，效果不理想。5天前上述症状加重，并出现发热，体温最高39.5℃，来诊。诊断：重症肺炎 肺脓肿 胆道支气管瘘？胆管癌术后并多发转移 胆道瘘PTCD术后。入院后行无痛支气管检查，镜下见大量黄色胆汁样分泌物，予以吸引清理后见右肺下叶大量黄色胆汁分泌物不断涌出(见图③)，分泌物送检胆红素定性阳性，考虑存在胆道支气管瘘。因恶性肿瘤及肺部感染消耗，患者一般情况较差，家属拒绝外科手术治疗，为了有效控制肺部感染，减轻胆汁对支气管黏膜的侵蚀，建议行气管镜下气道封堵治疗，家属知情同意。全麻下顺利插入硬镜，见双侧管腔大量黄色胆汁涌堵，予以吸引清理后，见右肺下叶外、后、内基底段不断有胆汁涌出，予以血管异常通路封堵器封堵，并置入覆膜支架，治疗后未再有胆汁

图①、② 右肺下叶空洞性病变，考虑肺脓肿可能，右侧少量胸腔积液

图③ 气管镜下见大量黄色胆汁样分泌物不断涌出

涌入气道(见图④、⑤)。患者未再咳胆汁样痰液，体温正常，抗感染及营养支持治疗后好转出院，2个月后复查胸部CT较前好转(见图⑥)，复查气管镜检查，镜下见支架位置良好，支架上端及远端肉芽增生，予以激光消融治疗，治疗后管腔较前通畅。

讨 论

BBF是一种临床少见疾病，最早由Peacock于1850年报道[1], BBF 分为先天性和获得性，临床以获得性为主[2]。研究发现，任何导致胆道、膈肌损伤或细支气管的事件，均可能导致支气管瘘，在发展中的国家，棘球蚴病和阿米巴病是最常见的原因，而在发达国家，创伤和胆道梗阻占主导地位[3]。最近一项系统综述，发现肿瘤是BBF形成的最常见原因(32.3%)，其次是胆管阻塞(30.8%)[4]，还见于蛔虫病、梅毒、霍奇金病、结核病、肝脏子宫内膜异位症等少见病。瘘管形成的发病机制多样，认为胆道内压力增加和局部炎症与BBF发展有密切关系。

图④ 气管镜下置入血管异常通路封堵器封堵瘘口 图⑤ 气管镜下置入覆膜支架 图⑥ 复查胸部CT示支架位置良好，肺部感染及胸腔积液情况较前好转

BBF最常见的临床表现是咯胆色素痰、咳嗽、发热、腹痛、胸痛、黄疸、呼吸困难，由于临床医生对本病的认识不足，容易误诊为肺部感染性疾病而延误治疗。BBF典型临床症状是咳出胆汁样痰，痰量最多可达1000～1500 mL/d，一般100～200 mL/d[5]，痰液呈碱性，胆红素测定含胆汁成分，即可确诊BBF[6]。目前胆管造影仍是确诊BBF、显露瘘管走行及开口的直接手段，临床上通过PTC、ERCP诊治BBF较常见[7]，使用磁共振成像和肝特异性造影剂可演示支气管瘘[8]。

一旦确诊BBF，需尽快治疗，以往多采用常规外科手术治疗，但存在创伤大、费用高，住院时间及术后康复时间长等缺点。国内的BBF患者绝大多数接受了外科治疗[2]，Liao等[4]统计了近30年国外BBF患者，其研究表明近一半的BBF患者(49.2%，33/67)接受内镜治疗，28例患者(41.7%，28/67)接受了外科治疗。虽然国内外在治疗方案上选择有别，但国内外总体治愈率基本相似，这表明内镜治疗与外科治疗的治疗效果可能大体相当。因此，近年来，国外的介入治疗、内镜逐渐成为首选治疗方案。李强等[9]报道2例BBF患者接受支气管镜下镍钛合金封堵器治疗，亦取得了良好的治疗效果。另有报道，利用电子支气管镜在支气管内Watanabe Spigot治疗支气管胆瘘，也取得了很好的临床效果[10]。

近期有报道，通过图像引导经皮穿刺接近最近的远端支气管，并随后串联放置血管异常通路封堵器成功治疗1例难治性BBF病例[11]。本病例中患者经过内镜下置入血管异常通路封堵器联合覆膜支架治疗后，临床症状得到显著缓解，胸部CT较前好转，减轻了患者痛苦及医疗费用，改善了患者预后，效果良好。

总之，减少危险因素、快速诊断、尽早治疗会使BBF获得更好的预后。对于不接受手术或者一般状况差而不能选择手术的BBF患者，内镜下介入治疗有效性及安全性较好，为患者提供了另一种选择。