基于CiteSpace文献计量法的中西医治疗痉挛型脑瘫文献可视化图谱分析

陈定芳 ，吴月峰 ，李海英 ，王敏存 ，周燕子 ，朱志飞 ，刘有志 ，潘 雪 ，周 晋 *，贺福元 *

1.湖南中医药大学药学院，湖南 长沙 410208

2.中药成药性与制剂制备湖南省重点实验室，湖南 长沙 410208

3.湖南中医药大学 中医药超分子机理与数理特征化实验室，湖南 长沙 410208

脑性瘫痪（cerebral palsy，CP）是一种持续性的中枢性运动和姿势发育障碍、活动受限综合征，多由婴幼儿大脑发育中的非进行性损伤引起，常伴有感觉、知觉、认知、沟通和行为障碍，并伴有癫痫和继发性肌肉、骨骼问题[1]；脑瘫在病变的时间、临床表现以及损伤的位置和严重程度上各不相同，其中由于锥体系受损导致的痉挛型脑瘫（spastic cerebral palsy，SCP）占其类型的50%～70%[2]，常表现出肢体痉挛、肌张力增高等症状[3]。中医认为SCP病位在脑，与肝、脾、肾密切相关，由于先天肾气不足及后天脾胃虚弱促发导致人体气血阴阳失调而发病，在中医辨证论治中大多归属于肝肾不足型、阴虚风动型及痰瘀阻滞型[4]。SCP病因复杂、临床表现多样及治疗周期长，探寻合适康复治疗方法是众多医学工作者亟需攻克的难题[5]。近年来中西医在SCP的治疗手段及策略上不断推陈出新，并且发表了数量颇丰的科学文献，如何从中了解SCP治疗的研究现状、发展趋势，进一步分析中西医治疗策略差异，汲取中西医所长就显得尤为重要。

CiteSpace是由美国德雷塞尔大学陈超美教授基于结构洞理论和托马斯-库恩的科学革命理论研发的文献计量学软件[6]，主要用于计量和分析某领域科学文献的数据信息可视化。CiteSpace通过运用计量学分析原理对某个学术领域的文献进行详尽的数据分析挖掘出有价值的知识，从而得到研究领域中隐含的规律，并基于信息可视化的技术以图谱的形式展现隐藏在科学文献中的研究热点、前沿及未来演化趋势等[7]。目前CiteSpace在中医药领域多被用于梳理单味中药及中医药治疗疾病的研究进展[8-9]，而未能结合中英文文献信息进一步分析中西医治疗疾病的理念及策略差异。本研究应用CiteSpace 5.7.R4软件分别对国内外治疗痉挛型脑瘫相关文献的年发文量、共现网络和关键词进行分析，并绘制可视化网络图谱，快速梳理SCP治疗研究的知识基础及发展演化过程，发现SCP中西医研究热点并预测其发展趋势，分析中西医在SCP康复治疗中所采取的策略差异，把握SCP相关研究的未来发展方向，为制定SCP临床治疗方案提供参考。

1 资料与方法

1.1 数据来源

中文文献源于中国知网（China National Knowledge Infrastructure，CNKI），进入高级检索窗口设定检索条件：主题“中医”或含“中药”并且“痉挛型脑瘫”，发表时间设定为建库至2021年3月1日，共检索得到280篇文献。英文文献源于Web of Science核心合集数据库，进入基本检索页面设定检索条件：（1）主题“spastic cerebral palsy*”and文献类型“article and review”and语种“English”，时间跨度为建库至2021年3月1日，检索记录①，检索得到1421篇文献；（2）主题“treatment* or therapy* or disease management*”and文献类型“article”“review”and语种“English”，时间跨度为建库至2021年3月1日，检索记录②，共6 635 000篇文献；进入高级检索页面，将①和②两条检索记录用“and”符串联起来重新检索得到579篇文献[10]。

1.2 数据筛选和转换

将检索到的中文文献题录以CNKI中的“Refworks”格式导出，剔除会议、科技论文55条后共得到225条有效题录，以“download_***”名称导出后再利用CiteSpace软件的内置 Data Import/Export功能进行格式转换；英文文献题录以Web of Science中纯文本格式“download_***”名称导出，利用软件中Remove Duplicates功能除重得到578条有效题录。

1.3 参数设置

软件参数设置：中文时间分区为1995—2021年，英文时间分区为1971—2021年，时间切片（year per slice）为“1”，术语来源选择“title”“abstract”“author”“keywords”和“keywords plus”；节点类型（node types）：作者（author）、机构（institution）、关键词（keyword）。Top N值设为50，使用Pathfinder、Pruning the merged network和minimum spanning tree剪裁方式简化整体图谱。图谱中节点及其名称大小表示其出现次数，节点间连线的粗细代表它们的联系密切程度；节点年轮厚度与文献的出现频次呈正比，外圈蓝色的冷色调到红色的暖色调，表示节点时间从早期到近期的变化。以此实现文献的发文量、合作网络、关键词等方面的知识图谱分析。

2 结果

2.1 文献发表概况

2.1.1 年度分布 对检索到的中、英文文献进行发文量分析，年度发文量如图1所示。中文文献首次出现在1995年，年度发文量分布呈现3个阶段，1995—2003年为平淡期，该阶段发文量少，2004—2012年为快速增长期，发文量渐增，2013—2020为稳定期，年发文量维持在20篇左右。英文文献首次出现在1971年，年度发文量分布分为2个阶段，1971—2005年为缓慢增长期，年发文量始终在12篇以下，2006—2020年为快速增长期，年发文量在2019年达到54篇，说明SCP康复治疗的相关研究越来越受到研究人员的重视，但中英文文献发文量差异明显。

图1 SCP治疗研究中英文文献发文量年度分布情况Fig.1 Annual distribution of Chinese and English literatures published on SCP treatment research

2.1.2 期刊分布 发表中医药治疗SCP论文排名前10的国内重要期刊（发文量）依次是：《光明中医》（8篇）、《中国中医药现代远程教育》（7篇）、《中医儿科杂志》（6篇）、《陕西中医》（6篇）、《北京中医药大学学报》（5篇）、《福建中医学院学报》（5篇）、《中国中西医结合儿童学》（5篇）、《辽宁中医杂志》（5篇）、《河北中医》（5篇）、《内蒙古中医药》（4篇）。可以看出，中医药特色的期刊和高校在推动中医药在SCP康复治疗中的应用做出了突出贡献。同期发表治疗SCP研究成果排名前10的SCI期刊（发文量）依次是：Developmental Medicine and Child Neurology（55篇）、Journal of Pediatric Orthopaedics（20篇）、Journal of Child Neurology（17篇）、Gait Posture（15篇）、Pediatric Physical Therapy（15 篇）、Research in Developmental Disabilities（15篇）、Physical Therapy（14篇）、Childs Nervous System（13篇）、Archives of Physical Medicine and Rehabilitation（12篇）、Developmental Neurorehabilitation（12篇）。英文文献多发表于英、美两国期刊上，并将SCP归属在儿科疾病范畴。

2.2 合作网络分析

2.2.1 作者共现 对中、英文文献进行作者共现分析，如图2所示。中文图谱共有157个节点，196条连线，显示徐林为发文量最高的作者（29篇），中文高产作者存在合作关系，主要形成了以徐林、余志华、王跑球和王雪峰为主的4个核心研究团队，其中徐林团队侧重探讨痉挛型脑瘫的中药用药规律、益肾健脾调肝法及手术联合中医康复疗法的应用。但各研究团队间合作较少。英文图谱共有722个节点，928条连线，说明发文作者较多且联系较为紧密；Andrew M Gordon为发文量最高的作者（22篇），主要形成了Andrew M Gordon、Jules G Becher、Kaat Desloovere、Guy Molenaers等为核心的主要发文团队，其中Andrew M Gordon团队侧重于SCP患儿的干预诊断、运动康复训练及神经生理机制和功能影响研究，且国外团队间合作较多。对比中英文文献图谱结果，提示中医不是一家之言，国内作者及团队间应加强交流合作以寻求突破。

图2 SCP治疗研究中 (左)、英 (右) 文文献作者合作图谱Fig.2 Collaborative author atlas of Chinese (left) and English (right) literatures on SCP treatment research

2.2.2 机构分析 对中、英文文献进行机构合作网络的可视化图谱分析，如图3所示。中文文献所得可视化图谱中共包含197家研究机构，机构间共有66条连线，机构间合作较少，可能是由于各研究机构间研究主题的差异及病例数量的限制；发文量最多的机构是湖北省襄阳市中医医院（24篇，占总发文量10.7%）；发文量前10的机构首次发文均在2010年后，说明中医药应用于SCP治疗起步较晚。英文文献所得可视化图谱中共包含489家研究机构，机构间有552条合作连线，机构间合作较多，发文量最多的机构是哥伦比亚大学（24篇，占总发文量4.1%）；中心性是体现该节点在网络图谱中的重要性指标，前5个机构依次是马斯特里赫特大学（0.03）、阿姆斯特丹自由大学（0.02）、鲁汶大学（0.02）、伯克康奈尔医学研究所（0.02）和鹿特丹大学（0.02），合作密切且发文量均≥7篇，说明荷兰高校间合作紧密且与其他机构有所合作。对比中英文网络图谱可知，研究机构间的合作能显著增加发文量，推动研究进展，提示国内研究机构应重视搭建信息共享平台以加强科研合作和交流。

图3 SCP治疗研究中 (左)、英 (右) 文文献机构合作图谱Fig.3 Collaborative institution atlas of Chinese (left) and English (right) literature on SCP treatment research

2.3 关键词分析

2.3.1 共现分析 对论文中高频和高中介中心性关键词进行分析并以可视化图谱的形式展现出来，可以探寻到该领域的研究热点[11]。一般节点外圈的紫色年轮代表着中心性，即一个节点作为其他2个节点之间最短路径的桥梁的次数，紫色年轮边框的厚度表示其中介中心性的强度；边框越厚，中介中心性越强；中介中心性值≥0.1表示该节点在知识图谱的网络结构中占有重要作用，越具有产生革命性影响的潜质[12]。

中、英文文献构建的可视化图谱如图4所示，出现频次前20个关键词如表1所示。中文文献可视化图谱中包括249个节点，433条连线，节点间联系较为紧密。结合图谱和检索词对各关键词进一步梳理，SCP的主要发病人群是儿童（关键词：儿童、小儿脑瘫），基于SCP疾病临床表现（关键词：肌张力、运动功能），运用传统中医药理论和方法（关键词：中药熏蒸、针灸、推拿、中药、中药熏洗）来改善和治疗SCP引起的疾病症状，并根据粗大运动功能作为疗效评价指标（关键词：粗大运动功能），此外还运用数据挖掘方法（关键词：关联规则、因子分析）来探索治疗SCP的中药配伍规律和有效组方。其中功能训练、中药熏洗、中药熏蒸、中药蜡疗、中药药浴等关键词中心性均大于0.1，说明运用针灸、推拿和中药促进SCP患者康复是中文文献的研究热点。

表1 SCP治疗研究中、英文文献出现频次前20个关键词Table 1 Top 20 keywords in Chinese and English literatures on SCP treatment research

图4 SCP治疗研究中 (左)、英 (右) 文文献关键词的共现网络Fig.4 Co-occurrence network of keywords in Chinese (left) and English (right) literature on SCP treatment research

英文文献可视化图谱中包括649个节点，1592条连线，各节点间联系密切，说明英文文献研究面较广。除SCP的发病人群和临床表现（关键词：children、adolescen、gait、strengtht、gross motor function）外，英文文献研究热点多集中于药物和手术对SCP患者的康复作用（关键词：intrathecal baclofen、botulinum toxin、surgery、management、therapy），辅以运动康复疗法（关键词：induced movement therapy）帮助患者提高生活质量。不同于中文文献内容，英文文献侧重于SCP治疗的临床试验研究，包括脑瘫疾病分型、药效及康复状况考察（关键词：randomized controlled trial、reliability、hemiplegia、rehabilitation、efficacy）。

2.3.2 聚类分析 关键词是文章主题的高度概括和凝练，不同时期的高频关键词反映该领域研究热点的转变，同时其聚类视图体现聚类间的结构特征，突出关键节点及重要连接，揭示一个知识领域研究主题及其演变进程[7]。在共现网络的基础上，采用对数似然比（log-likelihood ratio，LLR）算法对中、英文文献关键词分别进行聚类分析，如图5所示。

图5 SCP治疗研究中 (左)、英 (右) 文文献关键词的聚类图谱Fig.5 Clustering map of keywords of Chinese (left) and English (right) literature on SCP treatment research

中文文献关键词聚类图谱中聚类模块性指数Q＝0.373 3，说明聚类板块是显著的；聚类轮廓性指数S＝0.924 9，说明聚类模块是高效率的。聚类后共得到13个标签，数字越小表示包含的关键词越多[13]。不同簇团间相互交错，说明各研究内容联系紧密。#1、#3、#4和#10是含义相近的标签，侧面反映该研究主题丰富，因子分析（#0）反映SCP的研究方法应用，主要将统计学方法及数据挖掘方法应用于SCP的相关研究[14-15]；中药熏洗（#2）、水疗（#5）、康复训练（#9）、中药药浴（#11）和推拿（#12）反映SCP的康复治疗措施，主要探索中医药传统疗法对SCP患者的康复作用[16-18]；脑性瘫痪/中医药疗法（#6）和中医康复（#8）反映SCP的疗法选择，说明中医药疗法已广泛应用于SCP的康复治疗；粗大运动功能（#7）反映SCP康复的临床改善指标，粗大运动功能的改善是SCP好转的重要指标，同时也是最常用的临床分级系统[19]。

英文文献关键词聚类图谱中Q＝0.363 2，说明聚类板块是显著的；S＝0.890 3，说明聚类高效率且具有说服力。聚类后得到12个标签，存在含义相近的聚类标签，且较中文文献堆叠更加密集，说明相关研究联系更加紧密。hippotherapy（#0）、functional posterior rhizotomy（#1）、acupuncture（#2）和baclofen withdrawal（#11）代表SCP的康复治疗措施，主要研究骑马疗法、巴氯芬及选择性脊神经后跟切除手术对SCP的康复作用，同时关注鞘内注射巴氯芬后引起的并发症[20]和联合针灸的综合疗法；hip dislocation（#4）、hemiplegia（#6）、gait（#7）和spasticity（#9）代表SCP引起的症状及体征，主要研究SCP引起的髋关节脱位、偏瘫、步态异常和痉挛[21]，同时也是SCP康复的重要改善指标；stroke（#8）和multiple sclerosis（#10）代表SCP的判别诊断，卒中和多发性硬化症是痉挛发生的多见原因[19,22]；rehabilitation（#3）代表SCP患者的疗效评估，采取综合措施对SCP患者进行康复治疗后，需评估其步态、肌张力变化及粗大运动功能等指标。

2.3.3 突现分析 关键词突现分析可显示不同时期研究热点的转移，判断潜在的发展趋势与前沿研究。“begin”和“end”分别表示突变的开始时间和结束时间，“strength”是关键词突变强度，强度越高表示影响力越大[23]。中、英文文献关键词突现可视化图谱如图6、7所示。

图6 SCP治疗研究中文文献关键词突现图谱Fig.6 Dash forward show map of key words with strongest citation bursts in Chinese literature on SCP treatment research

中文文献共出现21个突现词，近年来研究热点持续研究时间不长。1995—2007年主要集中于数据挖掘技术应用于治疗SCP的中药及复方配伍规律研究，如用药频率、剂量、性味归经和功效分析等；2007年后，研究热点逐渐转移到SCP的中医药疗法上来，并进行疗效观察，以中医药理论为指导来进行SCP的康复治疗，归属脑瘫为“五迟”“五软”等范畴；此外还可以看出2015年之后脑瘫的临床分型和分级更加明确，属于儿科疾病；推拿对小儿SCP的康复作用研究自2018年起至今一直备受关注。

英文文献共出现20个突现词，与中文文献不同，在1991—2003年主要关注不同的切除手术和A型肉毒素对SCP的康复治疗作用，并将步态分析引入临床诊断和疗效评估，以改善对脑瘫患儿的管理[24]；除此之外，英文文献2001年后十分重视SCP的实验方法学研究；2014年至今研究热点转向早期干预、诱导运动疗法对SCP患者生活质量的影响。

3 讨论

CiteSpace较之传统的通过阅读大量相关文献来建立对该领域的系统认识的方法，具有能快速提取文献中的有效信息反映到知识图谱上，从而较为客观、全面地分析该领域的学术知识基础、研究热点、未来趋势等优势。中西医在临床治疗SCP方面的治疗方法种类繁多并取得一定成效[25]，但仍有相当一部分患儿没有得到改善，还需要探索临床疗效更佳的治疗方法。通过CiteSpace的文献可视化功能，解读SCP治疗领域的研究热点、发展趋势并探寻未来有效疗法的发展方向。

从年度发文量来看，中文文献采用中医药策略对SCP进行康复治疗在2005年后逐渐受到关注并保持一定的研究热度，英文文献也在2005年后对SCP的研究关注度趋热。国内诸多中医药类期刊和中医药特色高校对促进中医药在SCP康复治疗中的有效应用做出突出贡献，但相比国外研究存在起步时间晚、研究数量少的缺陷。徐林和Andrew M Gordon分别是中、英文文献发文量最高的作者，高产作者间发文量相近；湖北省襄阳市中医医院和哥伦比亚大学分别是中、英文文献发文量最高的机构，其中荷兰多所高校发文量较多且彼此合作紧密。以上结果提示中医药相关研究样本量相对英文文献较少，中文作者、机构间缺乏交流合作，这与研究者的研究主题不同和机构间交流平台的缺失有关。

图7 SCP治疗研究英文文献关键词突现图谱Fig.7 Dash forward show map of key words with strongest citation bursts in English literature on SCP treatment research

中医从中医药基础理论出发，依照辨证论治策略，视脑瘫为“五软”“五迟”及“五硬”，针对患者不同病症类型，运用中药熏洗、水浴、熏蒸、针推等传统中医药疗法辅以补肾养肝、活血化痰类方剂对SCP患儿进行调理和康复治疗。西医注重疾病发生前的监测和干预，多采取药物和手术辅以马术疗法、矫正手法等康复训练进行SCP的康复治疗。大量研究表明多种方法联合应用治疗SCP效果优于单一疗法[26]，由英文文献关键词聚类可知西医结合中医针灸的研究成为主流，结合突现词进一步分析可知SCP的早期监测和干预，针灸推拿和诱导运动结合的综合性疗法和针对性康复训练是未来的研究趋势。

本研究首次利用文献可视化软件筛选能代表中西医康复治疗SCP的中英文文献，并进行可视化分析，面对中、西医对治疗策略的巨大差异，创新SCP的康复治疗措施及诊治方案还有几个方面工作需要完善，首先需要大力支持和推动传统中医药疗法在SCP治疗领域的应用研究，同时结合各学科专长和现代科技手段积极创新疗法；其次搭建信息交流平台和开发病例数据库，便捷国内外研究人员沟通合作；大力培养中西医结合人才；重视和加强早期预防措施的科普工作和辨证论治下SCP患者的诊断和用药标准。

4 结论

近年来SCP康复技术的发展和诸多新疗法的涌现无疑拓宽了研究者的视野，也为脑瘫患儿带来了康复希望。本研究基于文献计量学方法，通过CiteSpace可视化分析功能展示了中英文文献关于SCP康复治疗的年发文量、合作网络及关键词分析结果，结果提示中医侧重运用针灸、推拿和中药等中医药传统疗法促进SCP患者康复，西医侧重药物和外科手术治疗SCP的试验研究，治疗策略存在较大差异。而过去几十年使用的众多药物、手术治疗SCP的有益证据是薄弱的[27]，因此未来应着重研究SCP早期的干预措施、推拿针灸等传统疗法与诱导运动训练结合的综合性治疗措施，尤其应注重在中医整体观和辨证论治指导下运用现代生命科学技术开发中西医综合疗法。本研究借助可视化图谱进一步分析中、西医的治疗策略差异，对SCP的诊治方案选择和创新具有一定的指导意义。

利益冲突所有作者均声明不存在利益冲突