局限性骨化性肌炎3例报道并文献复习*

仝肖文，陈伟观，**，刘 苏，李燕霞，吴红琴，，张莹莹，，曲庆明

(1 南通和佳康复医院康复科，南通 226004；2 南通大学附属医院康复医学科)

骨化性肌炎是指在骨骼系统之外出现骨结构的一种疾病，常发生在肌肉组织、皮肤、皮下组织、筋膜、肌腱、骨膜、血管壁、韧带、骨骼肌、关节附近的纤维组织内，病理组织以纤维组织增生为特征，伴有大量的新骨形成，同时还可有软骨形成[1]。骨化性肌炎分为局限性骨化性肌炎及进行性骨化性肌炎。局限性骨化性肌炎多由于外伤或手术后导致，少数患者无手术外伤史，可导致严重的运动功能障碍。

1 典型病例

例1，男，18岁，因“车祸致脑外伤后记忆、躯体协调能力减退11月”于2018年3月12日来南通永佳康复医院进行康复治疗。2017年4月12日因车祸致头部外伤、左髋关节骨折脱位、左胫骨上段骨折。诊断为多发伤，予抗炎、止血、醒脑、营养神经、输血及左髋关节骨折内固定术等对症治疗。后于多家医院进行康复治疗。目前遗留记忆力减退、躯体协调功能减退。入院后于3月13日复查左髋关节正侧位片示：左髋关节术后，左髋关节在位，左侧髋臼上缘见一约7.8 mm×19.4 mm片状高密度影，边缘欠清，考虑局部软组织机化。局部触诊无肿块，无压痛，未予特殊处理。

例2，男，59岁，因“左侧肢体活动不利5月余”于2018年2月27日来南通永佳康复医院进行康复治疗。患者于2017年9月9日突然出现左侧肢体活动不利，当地医院诊断为脑梗死，予抗栓、降脂稳斑、降压、护肝、营养神经、脑保护等对症治疗。目前遗留左侧肢体功能障碍，日常生活部分不能自理。患者入院前曾过度自我锻炼发生左肘关节拉伤，皮肤有瘀斑，皮温稍高，左肘关节屈曲≥50°时出现疼痛不适，小于该范围无明显疼痛发生，皮下可触及一硬性结节，不可移动，局部压痛明显。2月28日左肘关节正侧位片示：肘关节桡骨小头外侧可见一约2.9 mm×7.8 mm团片状高密度影，边界欠清，余骨质完整，考虑软组织机化。立即停止左肘关节被动活动，嘱患者无痛范围内主动活动左肘关节。3月29日患者诉左肘关节活动时疼痛较前明显，触诊可及数个硬性结节，复查左肘关节正侧位片示：数个不规则高密度影，境界欠清，密度不均匀，左肱骨中下段软组织内见条状絮状高密度影，考虑左上肢骨化性肌炎。

例3，男，30岁，因“车祸后四肢功能障碍伴记忆力减退7个月”于2018年4月9日来南通永佳康复医院进行康复治疗。患者2017年8月28日车祸致头部外伤、意识不清，全身多发骨折、软组织损伤，如东县人民医院行肝破裂修补术+右肱骨骨折外固定术及综合治疗(具体不详)。8月31日转入上海市第十人民医院，对症予抗感染、活血化瘀、改善脑代谢、化痰、高压氧、肢体康复等综合治疗(具体不详)4月余。目前患者遗留四肢活动障碍，言语欠清晰流畅，记忆力减退，日常生活不能自理。患者左髋关节稍活动即疼痛明显，压痛加重。4月10日骨盆正位片示：左股骨颈、股骨上段及右股骨头左下方不规则高密度影，考虑骨化性肌炎可能。减少左髋关节活动，予超声波治疗，患者疼痛较前略有减轻。5月14日复查骨盆正位片示：左股骨颈、股骨上段及右股骨头左下方不规则高密度影，与4月10日摄片相比大致相仿，骨盆骨质疏松。先后予塞来昔布胶囊、双氯芬酸钠缓释胶囊以止痛。6月25日复查骨盆正位片：左股骨颈、股骨上段及右股骨头左下方不规则高密度影，较5月14日摄片左侧范围缩小，右侧相仿。碱性磷酸酶、血沉及白细胞计数均正常。目前予双氯芬酸钠缓释胶囊，疼痛较前减轻。

2 讨论

目前骨化性肌炎与异位骨化概念不明。有学者[2-6]认为骨化性肌炎实质为全身骨骼系统之外出现的骨结构病理组织，以纤维组织增生为特征，伴大量新骨形成，同时还可有软骨形成，属于异位骨化的范畴。也有专家[7-8]认为二者在影像学、病因学、临床表现等方面不同。异位骨化是指非骨组织的软组织内形成新生骨，而骨化性肌炎是由关节周围肌肉组织外伤性出血所致，肌肉内出血、机化、形成硬结，只发生在肌肉内，不在关节周围[9]。

局限性骨化性肌炎病因、发病机制也不十分清楚，可能与下列因素有关：(1)创伤，可为一次严重的打击，或多次反复的较轻损伤；(2)手术，临床上观察到有时在手术后部位出现局限性骨化性肌炎[10]；(3)神经原性：流行病学研究[11-12]发现局限性骨化性肌炎在颅脑、脊髓等中枢系统损伤中发生率较高，可能与激活了局部因素如骨形态发生蛋白和(或)系统性因子(如前列腺素E2)被激活有关。这些因素可刺激肌肉周围的成骨间充质细胞分化成成骨细胞，诱导骨形成；(4)烧伤，可能由于过多的钙从全身的骨动员出来所致，严重程度与烧伤面积、部位、局部的压迫、过度的主动活动、粗暴的被动活动、静脉高营养有关；(5)不明原因，推测该类病变可能与神经营养性变化，压迫性萎缩坏死，外伤性血肿，充血水肿和压疮感染等有关。

骨化性肌炎临床主要表现为局部肿块，肿块质硬、肿胀、疼痛，受累关节活动受限[13]。诊断主要依据临床表现、影像学、实验室及病理诊断。临床上可分为反应期、活跃期、成熟期、恢复期(Ⅰ～Ⅳ期)[14]。影像学在疾病早期可为阴性表现，中后期碱性磷酸酶、血沉和白细胞也在正常范围内。目前关于骨化性肌炎无特异性金标准，给临床分期诊断带来一定困难。

疾病分期不同治疗方法不同，一般Ⅰ～Ⅱ期建议休息、冷疗及无痛范围内主动活动，Ⅲ～Ⅳ期可采用温热疗法、超声波疗法、音频电疗法等治疗。以冷热疗法分界的Ⅱ期和Ⅲ期临床难以完全区分，且随着疾病的发展，可能同时存在多个分期，影响临床治疗。局限性骨化性肌炎预后转归不一致，可无疼痛或活动受限，也可发生骨化体积逐渐增大或缩小，还可能发生骨化数量的增加。例2患者即使予合理康复治疗，病情仍有进展。这是由精准评估与治疗不当造成，还是患者康复心切自行活动负荷量较大所致不得而知。

复习文献[15-18]，同时结合3例患者治疗及转归，建议骨化性肌炎患者尽早予非甾体类抗炎药治疗，促进炎症吸收，骨化范围可能缩小。根据患者病情变化及时复查影像学及实验室等检查，明确分期。采用早期冷疗、晚期热疗、无痛范围内主被动关节活动、针灸、中药熏蒸等综合治疗手段，积极对症治疗，尽可能减轻患者痛苦。骨化性肌炎有一定自限性，但Ⅳ期很难自愈，如功能障碍明显影响日常生活，手术是最好的治疗手段。