表现为耳后区巨大肿物的口外型舌下腺囊肿1例

杨 洁，张 然，刘宇楠，王佃灿△

(1. 北京大学口腔医学院·口腔医院，口腔颌面外科 国家口腔疾病临床医学研究中心 口腔数字化医疗技术和材料国家工程实验室 口腔数字医学北京市重点实验室，北京 100081；2.山西医科大学口腔医学院·口腔医院，太原 030001; 3.北京大学口腔医学院·口腔医院病理科，北京 100081)

口外型舌下囊肿较少见，主要表现为无口内表征的颌下和/或颏下区肿物，肿物质地柔软、边界不清，但也可出现在其他部位，容易造成误诊误治。本文报道1例表现为耳后区巨大肿物的口外型舌下腺囊肿。

1 病例资料

患者为女性，6岁，主因“左侧耳后区反复肿胀半年”于2017年2月入北京大学口腔医院住院治疗。入院前6个月，患儿无明显原因出现左侧耳后区肿物，逐渐增大后在耳垂后下方膨出，表面皮肤破溃，遂于北京大学口腔医院口腔颌面外科就诊。检查：口腔卫生状况良好，乳牙列。左侧耳后区可见一外生性肿物，质软，大小约5.0 cm×5.0 cm×3.0 cm，表面皮肤色红、菲薄，破溃可见黄色黏稠液体溢出(图1)。

CT检查示左侧颈部巨大囊性肿物(图2),临床诊断为左侧鳃裂囊肿继发感染。经局部切开引流，症状缓解后再次住院，于2018年11月5日全身麻醉下行“左颈部肿物+瘘管切除术”。术中做S形切口(图3)，翻起皮瓣后广泛切除肿物，向颈部解剖追踪瘘道至口底舌下腺附近。

术后病理结果示：软组织内囊性腔隙，未见淋巴样组织(图4)。

术后1个月，患儿出现左侧外耳道有“蛋清样”的可拉丝的透明黏性液体流出(图5)，考虑外耳道液体源于舌下腺，遂再次入院治疗，2019年1月7日在全身麻醉下于口腔内完整摘除同侧舌下腺。术后9个月随访，肿物未见复发，外耳道无溢液。因此，本病例最后诊断为口外型舌下腺囊肿。

2 分析与讨论

舌下腺囊肿是口腔颌面部常见的唾液腺瘤样病变，按其主要病变部位的不同，分为单纯型、口外型和混合型[1]。口外型舌下腺囊肿，又称为潜突型舌下腺囊肿，是由于舌下腺或导管损伤等产生的外渗唾液通过下颌舌骨肌间隙进入下颌下区和/或颏下区。临床表现为质地柔软、边界不清的上颈部肿物，而肿物位于耳后区的，目前尚未见文献报道。

口外型舌下腺囊肿常被当成颌下区、颈部肿物，于口腔外做切口切除“肿物”，其结局是囊肿复发、治疗失败，在口腔外遗留了手术切口瘢痕。由于口外型舌下腺囊肿为外渗型囊肿，无完整的上皮结构，因此口腔内摘除患侧舌下腺以除去囊液的来源，是治愈的关键，而一般不必要行口腔外的手术[2-3]。

在头颈部，除了口外型舌下腺囊肿，静脉畸形和淋巴管畸形也是呈质地柔软、边界不清的肿物。静脉畸形、淋巴管畸形的首选治疗方法，一般是局部药物注射治疗，而不是局部肿物切除术[4-5]。不同性质的上颈部囊性病变，其治疗原则有明显区别，故在临床上应注意口外型舌下腺囊肿、静脉畸形、淋巴管畸形的鉴别诊断。

口外型舌下腺囊肿、静脉畸形、淋巴管畸形的临床表现均为颈部囊性肿物，触之柔软、边界不清。通过影像学检查和/或穿刺液观察往往可做出明确诊断。舌下腺囊肿的内容物为富含蛋白质与碳水化合物的黏液，较黏稠，呈“蛋清样”。部分口外型舌下腺囊肿MRI或CT影像表现为“尾状征”[6]。静脉畸形能穿刺吸出暗红色血性液体，CT影像上可能有“静脉石”；而淋巴管畸形的囊腔内容物稀薄，呈澄清淡黄色水样液体，涂片镜检可见淋巴细胞。当伴囊内出血时，内容物可为深色血性较稀薄液体。

本病例的临床体征虽然指向第一鳃裂囊肿，但术后仍有“蛋清样”的可拉丝的透明黏性分泌物流出，这是舌下腺囊肿的特征性表现。手术切除舌下腺后，经9个月随访未见复发，表明手术是成功的，遗憾的是术中未拍照留证。

综上所述，口外型舌下腺囊肿可位于耳后区，“蛋清样”可拉丝的黏性分泌物是临床诊断的最主要特征。