肺动脉包虫栓塞误诊为急性肺血栓栓塞1例

李平 穆耶赛尔·麦麦提尼亚孜 史传见 杨春华 杨天智

肺栓塞是以各种栓子阻塞肺动脉及其分支为其发病原因的一组疾病或临床综合征的最常见的总称。包括血栓栓塞、脂肪栓塞、空气栓塞、羊水栓塞及其他罕见栓子栓塞，如寄生虫。包虫，又称棘球绦虫，包虫病是棘球绦虫的幼虫寄生在人体所致的一种人兽共患寄生虫病。犬科动物排泄的虫卵为传染源，人饮用或食用虫卵污染的水源及食物而感染，误食的虫卵经肠黏膜进入门静脉系统，大部分被阻留在肝脏形成肝包虫，部分经血液循环到达肺动脉系统发展为肺包虫，极罕见停留在肺动脉系统发生肺动脉包虫栓塞。由于肺动脉包虫栓塞极其罕见，导致其诊断困难，易误诊。

本文报道1例肺动脉包虫栓塞误诊为急性肺血栓栓塞的病例，报告如下。

病史资料

患者男性、42岁、维吾尔族、羊肉屠宰工；2015年因为“胸痛、胸闷气短、干咳1月”就诊；胸痛为胸骨后钝痛，伴活动受限，否认夜间阵发性呼吸困难，不伴有发热、咯血、消瘦等；既往有肝包虫病史及手术史；家里有养狗史；体征：血压110/75mmHg，呼吸23次/分，T 36.7℃，脉搏112次/分，经皮脉搏氧饱和度89%(未吸氧)，双肺未闻及干湿性啰音，胸壁无压痛，心率112次/分，律齐，心界不大，腹部可见陈旧性手术切口疤痕，腹部无压痛、反跳痛及腹肌紧张，双下肢无浮肿，下肢周径等大，未见静脉曲张。辅助检查：血常规：白细胞9.92×109/L，中性粒细胞百分比87.2%，血红蛋白162g/L，血小板152×109/L；血气分析：PH 7.45、PaCO235mmHg、PaO242mmHg；D-dimer 1.45mg/L；凝血酶原时间11.1s；PCT 0.35ng/mL；CRP 7.2mg/L；抗HIV阴性；ESR 25mm/h；肝肾功能正常；腹部B超：肝包虫并钙化；肺部CT(图1)：左肺上叶前段、右肺上叶前段、后段、右肺中叶可见沿支气管平行走形的粗条状密度增高影，边缘不光滑，远端可见结节样膨出，左下肺胸膜下见片状密度增高影，尖端指向肺门；心脏B超：心脏室壁运动正常，房室腔大小正常，射血分数正常；心电图：窦性心律。初步诊断：1、左下肺病变性质待定：①肺部感染？②肺梗死？2、急性肺血栓栓塞待排。治疗上给予可乐必妥针0.5g qd ivgtt抗感染，并给予止咳对症处理；Wells评分不除外肺血栓栓塞，给予依诺肝素钠0.4mL q12h ih抗凝治疗。动态观察3天，患者咳嗽症状缓解，胸闷气短改善不明显。积极寻找病因：肺CTA(图2)：左肺上叶前段、右肺上叶前段、后段、右肺中叶可见沿支气管平行走形的粗条状密度增高影，边缘不光滑，远端可见结节样膨出，右肺中叶索条状病灶无强化，其边缘可见造影剂；左下肺胸膜下见片状密度增高影，尖端指向肺门，病变无强化；左下肺动脉充盈缺损，考虑多发肺动脉血栓栓塞。支气管镜检查(图3)：气管、主支气管、叶、段支气管及亚段支气管通畅，病变部位保护性毛刷刷检一般细菌培养阴性，灌洗液一般细菌培养阴性；支原体及衣原体抗体阴性；双下肢深静脉超声：未见血栓性改变。卡松尼实验阳性。易栓症检查阴性；ANCA阴性；自身抗体谱阴性；病情分析：1)感染性疾病：患者仅仅表现为干咳，肺部CT左下肺胸膜下病变不除外感染，但是血常规白细胞计数及分类、CRP及PCT正常，支原体及衣原体抗体检查阴性，可乐必妥抗感染治疗仅干咳改善，多个支气管周围伴行病灶无法用感染性疾病解释；2)支气管粘液嵌塞综合征：研究显示[1]，此病多有慢性呼吸道疾病史，有明确的粘痰咳出病史，肺部CT可见指套征，支气管镜检查可见气道内粘液痰栓堵塞支气管，但是该患者无慢性呼吸道疾病史，无反复咯粘稠痰病史，肺部CT病变部位旁可清晰见伴行支气管，支气管镜检查管腔通畅，故不考虑此病； 3)急性肺血栓栓塞：患者呼吸困难、胸痛，D-dimer高，心电图及心脏B超无冠心病心功能不全的证据，肺CTA所见肺部病变与支气管伴行，考虑肺动脉，肺动脉内异常密度影，无造影剂填充，左下肺动脉充盈缺损，符合肺动脉血栓栓塞影像改变，继续依诺肝素钠抗凝治疗，动态观察患者胸闷气短改善，给予办理出院手续，后序贯给予利伐沙班片15mg bid po抗凝治疗第22天时，利伐沙班片改为20mg qd po。嘱患者3月后来我科复诊。

由于患者依从性差，未来复诊，3月后自行停药。2018年再次因为胸闷气短伴咳嗽入住我科，追问病史这3年来仍有胸闷气短，活动轻度受限，无咯血及夜间呼吸困难发作。复查：D-dimer 1.05mg/L；PCT0.05ng/mL；肝肾功能正常；腹部B超：肝包虫并钙化；心脏B超：心脏室壁运动正常，房室腔大小正常；心电图：窦性心律。复查支气管镜检查：未见明显异常。复查肺CTA(图4)：较前比较，左肺上叶前段、右肺上叶前段、后段、右肺中叶可见沿支气管平行走形的粗条状密度增高影增粗，部分周围出现囊腔，可见水上浮莲征、新月形或镰刀状气体影；左下肺病变演变成囊腔，周围可见镰刀状气体影；左下肺动脉充盈缺损；肺CTA提示肺动脉包虫栓塞及肺包虫；结合诊治经过及患者生活在牧区病情分析：患者肺CTA肺动脉不显影，充盈缺损，正规抗凝治疗无效，且无肺血栓栓塞的危险因素及明确病因，肺动脉内异常密度影血栓栓塞不支持，有无其他栓子或是肺动脉肉瘤可能。第一，肺动脉肉瘤为恶性病变，研究显示[2]，此病起病隐匿，多有发热、食欲减退、体重下降、病变肺CTA检查主肺动脉、左右主肺动脉、甚至右室流出道充盈缺损，显示肿块，治疗多以手术，预后差。而该患者呼吸困难、胸痛，D-dimer高，肺CTA所见多个肺叶肺动脉内异常密度影，左下肺动脉充盈缺损，主肺动脉及左右肺动脉未见异常，病史已经3年，充盈缺损变化不大，不符合恶性征象，故不考虑此病。第二，结合患者生活在新疆，且为羊肉屠宰工及有养狗史，既往有包虫病史，复查肺部CT左下肺病变演变为典型肺包虫影像，卡松尼实验阳性，左下肺病变手术切除符合包虫病变(图5)，故最终诊断：1)肺动脉包虫栓塞；2)肺包虫。治疗上给予口服阿苯达唑脂质体抗包虫治疗，跟踪随访目前症状消失。

讨 论

包虫病是棘球绦虫的幼虫寄生在人体所致的一种人兽共患寄生虫病。囊型包虫病最常见，由细粒棘球绦虫的幼虫(棘球蚴)寄生人体组织器官所致。呈世界性分布，畜牧业发达的国家和地区多见。我国包虫病高发流行区主要集中在高山草甸地区及气候寒冷、干旱少雨的牧区及半农半牧区。新疆作为牧区是世界包虫高发地区[3-4]。感染源：犬科动物排泄带虫卵的粪便污染水源、食物；感染途径：人、有蹄类动物和鼠类等饮用或食用虫卵污染的水源及食物而感染；易感人群：不同种族和性别的人对棘球绦虫均易感。从事牧业生产、狩猎和皮毛加工的人群为高危人群易感。

图11A:右肺中叶索条状密度增高影；1B:左下肺胸膜下尖端指向肺门的楔形密度增高影；1C:左下肺胸膜下楔形密度增高影，肝脏可见包虫囊图22A:右肺中叶索条状病灶无强化，其边缘可见造影剂；2B:左下肺动脉充盈缺损图3支气管镜检查右肺中叶通畅

图44A-4D:较前比较右肺中叶沿支气管平行走形的粗条状病灶增粗，部分周围出现囊腔,左下肺可见水上浮莲征、新月形，镰刀状气体影；左下肺动脉充盈缺损；提示肺动脉包虫栓塞。图55A，5B:手术标本：包虫。

发病机制：误食的虫卵经肠黏膜进入门静脉系统，大部分被阻留在肝脏，部分经血液循环到达肺部、脑等。以肝肺多见，可出现在很多脏器，如脑、眼眶、脾、肾及肌等。被棘球绦虫虫卵污染的食物、水源被人类食用或饮用，虫卵在肠内经消化液的作用下，脱壳而出形成蚴，穿过肠黏膜进入门静脉系统，循环至肝脏，大部分蚴被肝脏阻留在肝脏(约占75%)形成包虫，少部分经血液循环至肺动脉(约占15%)形成肺包虫，最常见的寄生器官为肝脏，肺是仅次于肝脏最常见的发病器官，肺发病率在10%～40%[5]。少部分播散至其他脏器，虫卵在其停留部位发育。然而多个虫卵被阻留在肺动脉及其分支系统，停留发育成包虫病灶，堵塞肺动脉，肺动脉包虫栓塞。临床表现：被阻塞的肺动脉系统随着肺动脉压力的升高，引起肺血管阻力增加，表现为呼吸功能不全及心功能不全，胸闷气短、活动受限、胸痛及心悸，长期栓塞并发慢性栓塞性肺动脉高压；常伴随有肝包虫、肺包虫。诊断主要依据临床表现呼吸困难、心悸、胸痛，然而这些症状无特异性，结合有包虫疫区居住史，结合辅助检查血气分析、肺部CT，肺CTA、腹部B超、心脏B超，下肢深静脉及盆腔静脉超声，用已知病因无法解释时，需要考虑到此病，结合病史综合分析诊断此病。治疗上以药物治疗为主，杀死虫卵，病灶停止增长，病灶机化吸收，早期不宜手术取出，因为病灶囊液外漏，可能导致严重过敏性疾病，危及生命死亡。

综上所述，肝包虫合并肺包虫，若肺CTA提示肺动脉异常密度改变，充盈缺损，容易误诊，需警惕肺动脉包虫栓塞。据报道[6-7], 肝包虫合并肺包虫发生率为4%～25%。其机制来自肝脏虫卵停留在肺动脉分枝，发育阻塞管腔所致，其临床上伴有肝、肺包虫；诊断依据流行病学疫区居住史，有呼吸困难、咳嗽、心悸等症状，肝脏超声及肺部CT发现肝肺包虫，肺CTA肺动脉条状低密度影，充盈缺损，不能用已知病因解释，需警惕肺动脉包虫栓塞。治疗上肺动脉内包虫栓塞以抗包虫治疗，纠正心肺功能不全，若肝、肺包虫有手术指征行手术切除。