跟舟联合的诊断与治疗新进展

钱会杰，韩树峰，贾二龙

跗骨联合是一种由于胚胎期间质细胞分化失败所导致的异常跗骨间连接，因其病情的隐匿性与稀少性，真正的发病率并不为人所知［1］。相关文献记载，跗骨联合发病率不足1%，然而鉴于部分联合无临床症状，严重低估了真正的流行病学发病率，有文献记载其发病率高达13%［2-4］。跗骨联合按其发生部位分为：跟距联合、跟舟联合、跟骰联合、距舟联合、舟楔联合等，其中跟舟联合（48.9%）与跟距联合（43.6%）最为常见［5］，且两者发病率无明显性别差异［1，6］。但CONWAY等［7］在回顾性分析报道中认为，男性发病率是女性的4倍。

本文创新点/局限性：

（1）跟舟联合的发病率较低，对其认识模糊，国内外文献报道较少，本文通过系统的检索文献，从跟舟联合的多个角度进行综述，提高诊断率。（2）跟舟联合的影像学诊断与手术治疗参考文献较少，且部分是病例报道，仍需要大量研究提供理论依据。

跟舟联合可发生于各年龄段人群，初始症状因联合类型和骨化程度不同而不同。通常患者在9～13岁开始出现疼痛和功能障碍［8］。按照联合性质可分为骨性、软骨性、纤维性联合，软骨性及纤维性联合又称非骨性联合［9］。随着大众就诊意识及诊断技术的提升，跟舟联合的诊断率明显提高，其治疗方式发生了显著转变，通过回顾分析历年文献，本文将对跟舟联合的病因学及临床特点、影像学特点、治疗等进行总结报道。

1 病因学与临床特点

跟舟联合的形成可能与胚胎期间质细胞的异常分化有关，LEONARD［10］认为跟舟联合是一种常染色体显性遗传性疾病，对确诊跟舟联合的一级亲属研究发现，其遗传模式的复杂程度远超过孟德尔遗传学定律。文献记载创伤、关节炎性改变、手术、肿瘤与感染均可导致跟舟联合的发生和发展［11-12］。

跟舟联合最早症状为足部疼痛，常发生在跗骨窦前方，疼痛可向周围弥散，在剧烈运动后加剧，休息后缓解［5］。KUMAI等［13］认为疼痛与骨膜神经纤维传导有关，由于韧带紧张、跗骨窦综合征、腓骨肌挛缩，联合与跗骨关节面发生细微骨折和骨组织重建，导致疼痛的产生和弥漫性扩散。跟舟联合的患者中后足关节活动度下降，关节僵硬，而远端关节过度代偿，使内侧纵弓塌陷［14］，出现跟骨外翻畸形和“外八”步态［10］。有些患者合并存在腓骨肌挛缩、跟骨外翻、前足外展畸形，使腓骨肌挛缩性平足成为跟舟联合的特殊体征，但骨样骨瘤、风湿性关节炎、后足创伤也是腓骨肌挛缩性平足的原因，查体应注意双足对比，避免双足患病的可能［15］。这类患者后足僵硬易扭伤，跗骨窦前方的压痛、骨性突起、跟骨外翻畸形、腓骨肌挛缩性平足等体征有助于跟舟联合的诊断与鉴别诊断，但跟舟联合的最终诊断还需要借助影像学检查。

2 影像学特点

2.1 普通X线 怀疑跟舟联合的患者，拍摄普通X线负重正位片和后足45°斜位片显示，45°斜位片可发现90%～100%的临床病例［16］。由于跗骨间重叠，关节面倾斜及非骨性联合（10%为骨性联合）更为常见［5，16］，X线影像学征象对隐匿性跟舟联合的发现充满挑战。

跟舟联合X线影像学特征分为直接征象和间接征象。跟舟间肉眼可见的骨性联合可直接证明跟舟联合的存在。间接征象包括：穿山甲鼻征（灵敏度=72%，特异度=94%）、距骨喙（灵敏度=50%，特异度=91%）、短距骨颈（灵敏度=30%，特异度=94%）、舟骨横向锥形（灵敏度=80%，特异度=100%），因形成原因不同，对跟舟联合诊断的灵敏度和特异度各异［17］。对于年龄未满12周岁的儿童，联合处于未骨化状态，穿山甲鼻征很难发现［5］。

LYSACK等［18］系统性回顾分析460例患者，纳入标准：（1）年龄〉12岁；（2）足部急性疼痛、扭伤、骨折、副骨等原因入院；（3）影像学资料包括足正位片，45°斜位片。根据足45°斜位片所示跟舟间隙是否正常、跟舟骨表面光滑度以及形状是否规则，将460例患者分为A（间隙正常）、B（间隙狭窄，跟骨扁平而宽大，舟骨表面光滑，形状规则）、C（间隙狭窄，跟骨扁平宽大，舟骨形状不规则）、D（肉眼可见联合完全形成）4组。结果显示，大部分患者属于A组（94.3%）无联合形成，B、C组发病率相同（2.8%），D组无患者出现。A组骨骼完全正常，由于软骨性联合与纤维性联合形态学表现与上述描述相同，已得到大量学者认可验证［16，19-20］，B组考虑跟舟软骨性联合，C组考虑纤维性联合。同时此项研究验证了跟舟联合发病率超过1%的观点。诊断跟舟联合还需要提高医生对X线的认识水平，但当患者存在跟舟联合症状时，仅依靠X线正斜位片诊断非骨性联合依据不足，需进一步行电子计算机断层扫描（CT）或磁共振成像（MRI）影像学检查。

2.2 CT检查 CT是当前诊断跟舟联合的金标准，常规足部CT扫描对跟舟联合临床诊断具有重要意义，尤其三维重建技术的发展，使跟舟联合的诊断检出率进一步提高［21］。

UPASANI等［22］对69例跟舟联合（37例患者）进行回顾性分析，其中32例（86%）患者为双侧跟舟联合。患者均行足部CT轴向扫描及三维重建，根据跗骨关系及外观表现，将联合分为4型。其中Ⅰ型19例（28%）为不完全联合，Ⅱ型16例（23%）为纤维性联合，Ⅲ型31例（45%）为软骨性联合，Ⅳ型3例（4%）为骨性联合。跟舟联合多数为弧状楔形，分别对跟舟骨足背足底联合宽度、深度以及联合长度进行测量。在三维重建基础上，医生通过术前测量数据，指导术中做到完全切除，减少复发的可能，同时避免医源性跟骨、距骨头及骰骨的损伤。

HOCHMAN等［23］对14例跟舟联合（8例患者）进行CT轴向扫描，均可见跟舟联合的存在，且侧向联合与距骨头前凸两项特征中，至少一项在14例跟舟联合中体现。认为CT扫描的三维重建对联合诊断有重大意义，但CT增加辐射暴露风险且对纤维性联合灵敏度较低，仍需借助MRI行进一步 诊断。

2.3 MRI检查 MRI检查可发现纤维性联合及跗骨关节病变，其中矢状位与轴向位图像是发现跟舟联合的最佳方式。NALABOFF等［24］认为MRI能更好地观察跟舟联合的细微迹象（如反食蚁兽征），同时能详细描述跟舟联合的密度，对诊断软组织病理改变及骨髓水肿、关节退变，较CT有更好的价值。EMERY等［25］对可疑跗骨联合患者，使用CT与MRI进行双盲对比诊断，即CT与MRI扫描与阅片均在盲法下进行，数据结果与术中诊断及临床随诊进行比较，两组均漏诊同1例非典型不完全跟舟联合患者，尽管MRI对此例患者诊断失败，但与CT有较高的一致性，CT成本效益优于MRI，MRI诊断周围骨性关节炎及骨髓水肿有更大的优势。

3 治疗

3.1 保守治疗 保守治疗是治疗跗骨联合的第一步，主要治疗措施包括：减少活动、非甾体类抗炎药（NSAIDs）、小腿管型石膏、矫形鞋将患足固定于中立位。文献报道，小腿管型石膏固定3～6周，约30%的患者疼痛症状可有效缓解［26］。

3.2 手术治疗 对于症状性跟舟联合、保守治疗失败的患者，可采用手术切除联合，选用其他介质填充联合切除后的间隙［27］。手术方式包括：传统跟舟联合切除术与微创跟舟联合切除术。

3.2.1 传统跟舟联合切除术 传统跟舟联合切除术主要适用于青少年患者，采用足背外侧入路，切开皮肤及皮下组织，分离腓骨肌和趾长伸肌间隙，暴露跗骨窦和跟舟联合，确定联合边缘后用骨刀将跟舟联合呈矩形切除，跟骨侧水平切除，为了防止联合切除后新骨形成，可将趾短伸肌起点填入空腔内，缝合固定，或臀部另取脂肪组织填充，术中注意保护跟舟关节囊，防止术后出现舟骨半脱位。COHEN等［28］回顾分析13例跟舟联合患者，平均年龄为33岁。其中退变性关节炎10例，经CT、MRI评估后，将退变性关节炎分为轻、中、重度3级，2例患有中度及重度退变性关节炎。术后平均随访36个月，11例患者术后症状明显缓解，2例中度及重度退变性关节炎患者症状无明显变化，继而进行性加重，后续行关节融合术。余患者距下关节活动度有明显改善，在末次随访中，患者日常活动能力恢复至病前水平。3例患者切口裂开，去除趾短伸肌，改用骨蜡与明胶海绵填充联合切除间隙后愈合良好，无慢性感染及联合复发发生。

MASQUIJO等［29］对联合切除术后移植物材料进行对比分析。23例跟舟联合切除术后行自体脂肪移植（自体脂肪组），18例进行骨蜡干预（骨蜡干预组），15例进行趾短伸肌的移位填充（趾短伸肌移植组），患者年龄、性别、联合类型及症状体征无差异。采用疼痛视觉模拟评分量表（VAS）、美国矫形足踝协会评分量表（AOFAS）对术后疼痛及功能恢复情况进行评分。3组患者术后疼痛均有较大改善，自体脂肪组、骨蜡干预组、趾短伸肌移植组AOFAS评分由术前59、50、48分上升至术后98、98、75分。联合复发8例（自体脂肪组1例，骨蜡干预组2例，趾短伸肌移植组6例），趾短伸肌移植组中5例患者术后症状进行性加重，即自体脂肪组及骨蜡干预组较趾短伸肌移植组能更好地缓解疼痛和避免术后联合复发。MUBARAK等［30］进行联合切除术后脂肪填塞（自体脂肪移位组）与趾短伸肌干预（趾短伸肌干预组）的临床疗效分析，同样认为自体脂肪移位组优于趾短伸肌干预组。

目前常用联合切除术后间隙填塞材质包括：自体脂肪、骨蜡、趾短伸肌。部分文献报道阔筋膜张肌移植技术［31］及侧踝皮瓣翻转技术［32］，但均限于个案报道，仍缺乏大规模临床对比研究。

3.2.2 微创跟舟联合切除术 随着关节内镜发展及微创理念的深入，微创跟舟联合切除术得到更多医生与患者的重视，主要包括：关节镜下跟舟联合切除术、经皮跟舟联合切除术。关节镜下跟舟联合切除术以足背外侧置入关节镜，借助透视确定关节镜置入跟骨前突背侧，骨桥近端外侧，同时应注意趾内侧器械难以到达的部位［33］。KNÖRR等［34］报道3例关节镜下联合切除术，年龄均在11～15岁，随访1年，无联合复发、血肿、慢性感染的发生，术后后足AOFAS评分得到明显改善。同时NEHME等［33］运用关节镜技术切除1例儿童双侧跟舟联合，术后患儿疼痛及功能明显改善。两者均利用关节镜技术进行少量病例研究，传统术式与关节镜技术切除跟舟联合的优劣，仍缺乏大宗临床数据对比研究，但在关节镜下，能更彻底切除联合，并可在术中检查联合切除的完整性及距下关节的活动度［35］。由于关节镜技术学习曲线较长，术中难以行切除间隙软组织填充，且跟舟联合发病率较低，关节镜下跟舟联合切除术很难广泛开展。

经皮跟舟联合切除术，主要应用于无距下关节退变的患者，手术切口选择跗骨窦部位，在术中透视的帮助下，将克氏针钻入骨桥中央，再以空芯钻头顺导针钻孔，继而拔出克氏针，借助高速运转的骨凿在透视下切除骨桥，置入不可吸收的合成材料［5］。EL SHAZLY等［36］对12例跟舟联合患者实施经皮跟舟联合切除术，平均随访（26.4±1.5）个月，末次随访后足AOFAS评分（90.22±5.26）分。患者术后平均（7.4±0.9）周返回至日常生活中，无联合复发及腓浅神经分支损伤发生。虽然患者可术后早期下地活动，但谨防术中高速运转骨凿对皮肤软组织损伤，最新的冲洗装置旨在解决该问题，使损伤最小化［5，36］。

微创跟舟联合切除术满足创伤小、恢复快的要求，但仍缺乏大量临床应用报道，目前仍以开放手术多见。跟舟联合切除术后建议非负重状态下小腿管型石膏固定3周，术后6周负重功能锻炼尤为重要，可加快功能恢复［36］。周围的距下关节、跗中关节中重度退变是引起手术失败的主要原因，手术失败行距舟或跟骰关节融合术，双关节融合术甚至三关节融合术可改善患者症状［28］。

4 小结

跟舟联合由于发病率低，临床少见，使得跟舟联合的诊断及治疗技术发展缓慢。但随着生活水平及医疗技术的发展，人们对跟舟联合的病因学及临床特征有了全新的认识与了解，使诊断与治疗更加精准化、微创化。跟舟联合切除术后自体组织移植与合成材料干预，预防跟舟联合复发仍需长期研究。微创切除术学习曲线较长、病例少、发展缓慢，同时对跟舟联合骨折、腓骨肌挛缩性平足的跟舟联合治疗存在争议。

本文文献检索策略：

以“tarsal coalition”“calcaneonavicular coalition”“跗骨联合或跗骨骨桥”“跟舟联合或跟舟骨桥”为关键词，检索PubMed、EBSCO数据库、中国知网（CNKI）、万方数据知识服务平台，同时通过文献追踪，借助医知网、山西医科大学图书馆进行文献传递，不设置检索时间范围。文献纳入标准：跗骨联合及跟舟联合相关的综述、临床研究报道；由于本病发病率较低，临床对其认识不足，所以本次文献纳入病例报道及文献回顾，技术报道及尸体研究；在期刊上出版的中英文全文或摘要。排除标准：质量较差或重复的文献。

作者贡献：钱会杰进行文献/资料收集、整理，撰写论文；钱会杰、韩树峰、贾二龙进行论文的修订，对文章整体负责，监督、管理；韩树峰、贾二龙负责文章的质量控制及审校。

本文无利益冲突。