宫内外同时妊娠合并卵巢巧克力囊肿漏诊1例

陈　欢,洛若愚

(武汉大学人民医院妇Ⅰ科,武汉　430060;*通讯作者,E-mail:luoruoyu1018@126.com)

宫内宫外同时妊娠(heterotopic pregnancy,HP)即宫内妊娠合并异位妊娠(ectopic pregancy,EP),其在自然受孕中罕见,发病率约为1/30 000。该疾病最早是由Duverney在1708年行尸体解剖时发现的,随着辅助生殖技术及促排卵技术的应用,其发病率逐渐增高,在辅助生殖技术中发病率约1/125[1]。宫内外同时妊娠容易漏诊,对保留宫内妊娠及孕母安全威胁极大。卵巢巧克力囊肿属于子宫内膜异位症的一种,其破裂后导致急腹症,易与异位妊娠破裂相混淆。现将我院收治的1例宫内妊娠合并宫外妊娠破裂及卵巢巧克力囊肿患者的情况报告如下。

1　病例报告

1.1　临床资料

患者,女,33岁,因“停经10周,下腹痛2 h”于2017年10月23日晚急诊收入武汉大学人民医院妇I科。患者平素月经规律,月经周期28 d，经期3 d,经量正常,偶有痛经,患者于10月前体检行妇科彩超提示:左侧卵巢巧克力囊肿(患者自述具体大小不详),当时无特殊不适,未行治疗,患者末次月经:2017年8月13日,停经1月后自测尿HCG(+),未到当地医院就诊,偶有轻微恶心、呕吐等早孕反应,患者于2017年10月23日晚凌晨无明显诱因出现下腹痛,呈持续性,不伴阴道出血及呕吐、腹泻、发热等症状,就诊于本院急诊科。急诊科行腹腔B超检查提示:腹腔积液;妇科彩超显示:①宫内早孕,胎儿存活;②左侧卵巢内无回声区(考虑子宫内膜异位囊肿);③子宫后方稍高回声(肠管?),急诊科以“早孕腹痛待查:①卵巢巧克力囊肿破裂?②泌尿系结石?③先兆流产?④急性阑尾炎?”收入我科。患者既往有泌尿系结石史,G5P1,顺产1次,人流4次。

查体:体温36.2 ℃,脉搏80次/min,血压90/59 mmHg,呼吸19次/min,急性病容,神志清楚,精神稍差,贫血貌,心肺听诊正常,肝脾未触及,右下腹压痛伴反跳痛明显,双下肢无水肿。患者拒绝行妇科检查。

辅助检查:2017年10月23日我院急诊科妇科彩超所见:增大的子宫内可见一大小约5.73 cm×2.20 cm的孕囊回声,内可见卵黄囊、胎儿回声及胎心搏动,头臀长3.11 cm(相当于孕10周),左侧卵巢内可见一大小约5.57 cm×4.02 cm的无回声区,边界清,其内可见细密光点状回声,子宫后方可见一大小约6.39 cm×1.93 cm的稍高回声区,边界清。阑尾及肠管B超所见:肝肾间隙及右侧髂窝分别可见深约1.2 cm和4.2 cm的液性暗区。左侧腹及左下腹未见明显液性暗区,腹腔未见异常血流信号。

1.2　诊疗经过

患者入院后积极完善术前相关检查,辅助检查结果回报:血常规:白细胞16.94×109个/L,中性粒细胞百分比89.30%,红细胞2.96×1012个/L,血红蛋白87.00 g/L,抗苗勒管激素0.21 ng/ml,血HCG 84 376.60 IU/L,血型为A型、RH阳性,尿常规、凝血功能、术前生化、术前病原、女性肿瘤标志物等未见明显异常,心电图检查正常。夜间请胃肠外科急会诊,会诊意见如下:目前考虑诊断:腹痛原因待查:卵巢囊肿蒂扭转?急性阑尾炎?卵巢巧克力囊肿破裂?建议行急诊手术探查,若术中发现异常与胃肠外科联系。向家属介绍病情,告知风险,建议腹腔镜探查。患者及家属坚持要求保守治疗,并签署知情同意书,夜间给予间苯三酚静滴及补液等对症支持治疗,患者觉腹痛有所缓解。2017年10月24日早晨8:00患者觉腹痛加重,右下腹有明显压痛及反跳痛,手术指征明显,再次告知患者及家属病情,与患者及家属充分沟通后,患者及家属同意手术并签署知情同意书,术前准备已完善,遂行急诊腹腔镜探查术。患者于2017年10月24日行全麻下腹腔镜探查,术中见:腹腔内大量凝血块及腹腔积血,量约1 200 ml,子宫后位,如孕2月余大小,前壁见多个瘤样突起,约拇指头大小,子宫前壁与盆壁膜性粘连,左侧输卵管峡部增粗,呈紫蓝色,大小约2 cm×2.5 cm,有破口,可见活动性出血,左侧卵巢增大,约5 cm×4 cm大小,右侧附件未见明显异常。术中立即申请并输注4 U的A型RH(+)悬浮红细胞。建议:左侧输卵管切除,左侧卵巢囊肿剥除。告知患者家属术中情况,家属同意以上方案。遂行腹腔镜下左侧输卵管切除+左侧卵巢囊肿剥除术。左侧卵巢囊肿术中送快速冰冻切片回报:左侧卵巢子宫内膜异位囊肿,确诊待常规。术后行抗炎、止血、补液等对症支持治疗,并给予黄体酮保胎治疗。术后常规病检提示:左侧输卵管妊娠,左侧卵巢子宫内膜异位症。术后诊断:①宫内早孕;②异位妊娠破裂伴出血;③卵巢巧克力囊肿。患者于2017年10月30日复查妇科B超提示:宫内早孕,胚胎存活,患者要求出院,给予办理。嘱患者1月后到门诊复查。患者于2017年11月27日至我院门诊复查,行普通产科B超检查提示:宫内中孕,胚胎存活。患者无特殊不适,嘱患者2周后至产科门诊行产科检查,不适随诊。

2　讨论

2.1　发病原因及机制

自然宫内宫外同时妊娠的发病率很低,多与盆腔炎性疾病、异位妊娠史、多次人流史有关。近年来随着辅助生殖技术的应用,宫内宫外同时妊娠的发病率明显增高[2]。宫内外同时妊娠是指2个或多个受精卵在生殖系统的不同部位着床,至少有一个为宫内正常妊娠[3]。异位妊娠发生在输卵管者占95%,其余还包括卵巢妊娠、宫颈妊娠、剖宫产瘢痕妊娠以及子宫角妊娠等。本例病例中的异位妊娠为输卵管妊娠,受精卵着床于输卵管黏膜,随着胚胎的发育绒毛向管壁方向发展并侵及肌层及浆膜层,最终突破浆膜层,引起输卵管妊娠破裂,输卵管血供非常丰富,加上孕期盆腔充血,导致短期内出现大量出血,引起急腹症[4]。此外,宫内妊娠还可合并剖宫产瘢痕妊娠(heterotopic caesarean scar pregnancy,HCSP)及宫颈妊娠。剖宫产瘢痕妊娠是指本次受精卵着床于前次剖宫产切口处,在此处生长发育,HCSP在自然受孕情况下极为罕见,严重者可导致子宫破裂及失血性休克[5]。宫颈妊娠是指受精卵着床于宫颈管内,并在此处生长发育[6],其发病率不到1%[7],亦较为罕见。本例患者有一个特殊的既往史,即卵巢巧克力囊肿,在妊娠状态下卵巢巧克力囊肿的囊壁血管更加丰富并处于充血状态,组织脆性更高,极易破裂,破裂后陈旧性血性液体流入腹腔,会产生化学性腹膜炎即急腹症[8]。而该急腹症容易与输卵管妊娠破裂导致的急腹症相混淆,成为该疾病漏诊的原因之一。

2.2　临床特点与诊断

宫内宫外同时妊娠临床表现缺乏特异性,同时具备宫内妊娠及异位妊娠的临床表现,都可有停经、腹胀、乳房胀痛等,同时先兆流产与异位妊娠均可见阴道流血、腹痛等症状。且本例患者还具有卵巢巧克力囊肿的病史,卵巢巧克力囊肿破裂也会导致持续性腹痛。何善阳等[9]研究发现腹痛是宫内宫外同时妊娠(heterotopic pregnancy,HP)患者就医的主要原因,HP比EP腹痛的发生率高(72.7%vs56.6%),差异具有统计学意义,而阴道出血的发生率分别为54.5%和77.35%,两者之间的差异有统计学意义。本例患者出现明显腹痛,呈持续性,且盆腔彩超并未发现附件包块,易误诊为卵巢巧克力囊肿破裂。再则,患者出现腹腔积液,研究表明宫内妊娠合并腹腔积液者应高度怀疑HP,其发生HP的风险是异位妊娠(ectopic pregancy,EP)的5倍,尤其是行辅助生殖技术后的患者[10]。对于腹腔有积液者可行后穹隆穿刺,若穿出液为非巧克力色血性液体,应考虑可能不是卵巢巧克力囊肿破裂,而是异位妊娠破裂。但由于本例患者拒绝行妇科检查及后穹隆穿刺,导致诊断难度加大。宫内宫外同时妊娠,均可表现为血HCG阳性,对诊断意义不大[10]。本例患者值得注意的是入院时就出现贫血,血红蛋白为87.00 g/L,为中度贫血,且血压偏低,应考虑腹腔内有活动性出血。目前,宫内宫外同时妊娠的诊断主要还是依据盆腔B超,但是B超诊断的准确率各文献报道不一,有文献报道仅为40%,也有文献报道可达约94%[11]。核磁共振(magnetic resonance imagine,MRI)能作为超声诊断异位妊娠的一种补充诊断方法,其可以精确定位胚胎种植的位置,不论是对于腹腔内输卵管妊娠,还是宫颈妊娠,亦或是剖宫产瘢痕妊娠,MRI均可以帮助诊断,判断孕囊位置及其有无破裂出血,对于异位妊娠的治疗方式的选择也有着指导性意义[12]。由于盆腔核磁共振价格昂贵,我们仅推荐对于初次妊娠二维超声提示子宫后方或子宫侧方有包块者行盆腔核磁共振检查[13]。因在自然状态下宫内宫外同时妊娠的概率极低,而此种情况下宫内妊娠多发育较宫外妊娠约提前1周左右,在超声下可见宫内活胎,导致B超医生忽略了探查附件及宫旁组织,从而易漏诊、误诊[14]。因此,该病往往是因为出现腹腔内出血引起急腹症或出血性休克才被发现。宫内妊娠除合并腹腔内异位妊娠外,还可合并剖宫产瘢痕妊娠及宫颈妊娠,主要表现为无痛性阴道出血,B超检查也为二者的主要诊断方式之一。此外,阴式B超不仅是诊断剖宫产瘢痕妊娠的主要依据,还对治疗方式的选择有着重要的指导意义[15]。

2.3　治疗措施

宫内妊娠合并输卵管妊娠的治疗方案主要取决于有无生育要求,若无生育要求,且符合保守治疗指征,是可以选择药物治疗的。药物治疗多采用肌肉注射甲氨蝶呤或异位妊娠部位注射氯化钾,亦或是两者联合治疗,有效率约为78%-96%[16]。但大多数人有生育要求,尤其是对于行辅助生殖技术后的患者,主要问题是既要解决异位妊娠又要尽量不影响宫内妊娠。目前手术是最佳、最安全彻底的治疗方法,尽管手术有导致流产、出血、感染、损伤内脏器官的风险。手术方式分为开腹手术及腹腔镜手术。治疗宫内宫外同时妊娠现多推荐采用腹腔镜手术,尤其是合并异位妊娠破裂者[17]。本例采用的是腹腔镜手术切除病变的输卵管及剥离卵巢巧克力囊肿,手术顺利,病人健康出院。而对于剖宫产瘢痕妊娠合并宫内妊娠者有多种治疗方法:米非司酮及甲氨蝶呤等药物治疗,宫腔镜手术、腹腔镜手术、宫腹腔镜联合手术、开腹手术、阴式手术以及子宫动脉栓塞等治疗方法[15]。但对于HCSP我们需更多考虑地是如何在确保宫内妊娠继续的情况下,清除剖宫产瘢痕处病灶。B超检测下行杀胚减胎术成为目前的主要方法[18]。宫颈妊娠合并宫内妊娠者,提倡早期诊断,分为根治性治疗及保守性治疗,应制定个体的治疗方案。对于生命体征稳定、阴道出血少者,宫内孕合并宫颈妊娠的患者在腹部B超监测下清除宫颈妊娠物是有效的治疗方式之一,但要及时手术并且加强抗感染治疗。但对于出血多者或生命体征不稳定者还是建议放弃宫内妊娠行手术治疗,可行宫腔镜手术、腹腔镜手术或开腹手术治疗,根据患者个人意愿及生育需求采取不同的治疗方法[6]。

综上所述,宫内妊娠合并腹腔内妊娠容易漏诊,而对于有卵巢巧克力囊肿病史又伴有腹痛者,是巧克力囊肿破裂,还是异位妊娠破裂,亦或是宫内妊娠先兆流产症状,值得临床医师辨别。凡是妊娠伴有腹痛及腹腔积液、附件包块者,超声医生应仔细探查,以防漏诊、误诊,贻误最佳治疗时机;对于B超发现合并盆腔包块而又不能确诊者,可考虑行盆腔MRI检查,可进一步明确诊断。再则,本病例引出一个值得思考问题:备孕前发现卵巢巧克力囊肿该不该行手术治疗,治疗标准应如何制定,因为妊娠会导致异位内膜组织萎缩,许多医师认为囊肿不大不影响妊娠,而且妊娠有助于此病的治疗。事实证明,妊娠期间卵巢巧克力囊肿破裂的情况并不少见,所以孕前需不需要将其处理掉是值得我们以后研究的问题。对于宫内宫外复合妊娠,尤其是宫内妊娠合并输卵管妊娠者,目前仍采取手术治疗,腹腔镜手术治疗视野更清楚,术后恢复更快,住院时间更短,值得推广。

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