肝包虫病并发胆管支气管瘘一例

索 顿 马晓云 达瓦次仁 白 玛 次仁国杰 洪汝建,2

临床资料

患者，男性，60岁，反复咳嗽、咳痰、气短多年，近年来每年4~5次发作，多次在日喀则市人民医院呼吸科住院治疗。其患有以下基础疾病：慢性支气管炎；支气管扩张；肺动脉高压；肺源性心脏病；乙型病毒性肝炎（为小三阳，即乙型肝炎病毒表面抗原、e抗体、核心抗体均阳性）；CE4型肝包虫病（图1）等。

2020年12月至2021年3月间因咳黄脓痰症状较重而两次住院，期间一系列CT检查先后发现肝内胆管积气（图2）、肝包虫囊感染伴脓肿形成（图3）、脓肿破溃入肺底并可能与支气管系统相通（图4），以及脓腔经支气管引流后明显缩小（图5）。

2021年3月16日，支气管镜检查见右肺下叶支气管大量黄色胆汁样分泌物，确诊胆管支气管瘘。患者无明显黄疸症状，但总胆红素和直接胆红素有增高（表1），考虑胆道系统感染所致。2021年3月两次痰细菌培养结果：大肠埃希菌。

表1 患者在病程中的胆红素指标 单位：μmol/L

由于存在手术禁忌证，经抗感染、化痰、平喘等对症治疗后，患者症状好转出院。

讨 论

胆管支气管瘘临床上较少见，对其影像学描述也较少［1］。各种病因所致胆管梗阻和感染（膈下和肝脓肿）是胆管支气管瘘基本原因，可见于肝包虫病（肝囊型包虫病为主）、阿米巴肝脓肿，胆道梗阻性疾病（胆管结石、胆管良性或恶性狭窄）、肝脏手术、外伤、结核感染等［2］。王继涛等［3］在2014年统计了国内胆管支气管瘘的文献，肝包虫病引起的胆管支气管瘘占31%，为其第二原发病因（第一病因为胆管结石，占41.8%）。Liao等［4］2011年对主要英文数据库中胆管支气管瘘病例的分析结果表明肝包虫病只占12%。

然而，肝包虫病并发胆管支气管瘘具有一定的特殊性。肝囊型包虫病病程中可与胆管系统相通，形成胆瘘。胆瘘是肝囊型包虫病最常见、最严重的并发症之一，占复杂病例的60%［5］。较大胆瘘时包虫内容物破入胆总管，可表现为梗阻性黄疸、胆管炎等；而较小的胆瘘常症状不明显［5］。胆瘘也是肝包虫囊肿感染的主要原因，存在胆瘘合并感染的包虫囊肿侵蚀、穿入肺组织，导致邻近肺部炎症和/或胸腔积液，形成肺脓肿并破溃于支气管，形成胆管-肝包虫囊肿/脓肿-支气管瘘［6］。此外，膈肌随着呼吸运动与肝顶部包虫坚硬的外壁摩擦造成压迫及局部损伤也是诱发肝囊型包虫病胆管支气管瘘的重要因素之一［6］。

胆管支气管瘘最常见的临床表现为胆色素痰和刺激性咳嗽，其他症状有发热、腹痛、胸闷、胸痛、梗阻性黄疸、呼吸困难等［3-4］。胆管支气管瘘的诊断应选择内镜逆行胰胆管造影（ERCP）或经皮肝穿刺胆道引流（PTCD），见造影剂进入支气管可确诊，可直观显示瘘管的位置以及胆管下端有无梗阻，也可同时进行胆汁引流。通过引流可以显著减少胆汁进入支气管的量，从而减少或消除胆汁对肺部的刺激，有些患者可因此而治愈［7-8］。支气管镜检查也可明确诊断［6］。

本例患者由于有长期咳嗽、咳痰病史，一定程度上了掩盖了胆管支气管瘘的症状。因CT提示右膈下包虫囊肿感染累及右肺，临床亦怀疑患者黄脓痰症状较重与此有关，并行支气管镜确诊。该患者的一系列CT检查，反映了肝囊型包虫病并发胆管支气管瘘的典型病程，该患者肝囊型包虫病符合CE4型［9］，生物学无活性，但发生了胆道系统的感染之后，通过隐匿的胆瘘，引起位于肝右叶及膈下的包虫囊肿感染并形成脓肿，并进一步累及肺部，最终引起胆管-肝包虫囊肿/脓肿-支气管瘘，包虫囊内容物也经支气管排出。

综上所述，右膈下区肝囊型包虫病灶发生胆源性感染时，须警惕会造成胆管支气管瘘，应注意观察其影像学的变化。