运动干预对自闭症谱系障碍儿童生活认知能力影响的Meta分析

季煜钦，高 润，叶 强

（1.南京体育学院运动健康学院，江苏南京210014；2.南京医科大学附属脑科医院，江苏南京210029；3.南京体育学院体育教育与人文学院，江苏南京210014）

自闭症谱系障碍（autism spectrum disorders，ASD）是一类复杂的神经发育障碍，其特征表现为在社会交往、沟通技巧、行为模式以及活动兴趣等方面存在缺陷［1］。世界卫生组织指出，ASD 患者是一类有着特殊风险的人群，由于其久坐的生活方式，增加了心脏病、糖尿病和肥胖症的风险［2］。例如，Curtin等（2010）报告ASD 个体的肥胖率为30.4%，而未患ASD 的个体肥胖率为23.6%［3］。据2014年最新估计数据显示，在美国，平均68 名儿童中就有1 名ASD 患者。这个问题在中国同样严重，据报道，有1.61%的15 岁以下儿童受到ASD 不同程度的影响［4］，更重要的是，尽管有很多人开始关注中国ASD 儿童的问题，但却缺乏对ASD 儿童的认知与了解。目前，ASD 虽然还无法治愈，但已有许多治疗和干预措施可以帮助ASD 儿童提高其基本生活能力，从而使其能更好地生活［5］。

运动对儿童的健康生活至关重要［6］，它不仅可以帮助儿童改善身体状况，而且可以改善他们的自尊、社交技巧和行为［7，8］，从而为他们树立一个健康的生活方式。有人建议儿童每周至少参加两次中等强度到剧烈的运动，并且每次不低于30 min，以此来保持和增强体力［9］。许多研究报告了运动对儿童，特别是残疾儿童的重要性和益处以及缺乏运动的风险［3］。由于ASD 儿童在社会交往和沟通技巧方面的障碍，参加体育活动的机会有限，会处于更危险的境地。研究表明，与正常的同龄人相比，ASD 儿童参加运动的类型明显少于正常的同龄人，并且每年花在这些运动上的时间也更少［10］。而在儿童的发育阶段，较少参加运动，很大程度上会影响他们的行为［11］。运动是影响发育障碍人群健康的重要因素，并且运动对自闭症儿童的益处已得到研究［12］。Pan（2010）证明了水上项目游泳运动干预不仅可以提高ASD 儿童的水生技能，而且对其社交技能也有所改善［13］。Hilton等（2014）也发现运动可以增强ASD 儿童的运动表现与执行功能［14］。此外，已有研究发现，运动有助于改善ASD 儿童平衡和柔韧性的同时，还减少了其刻板行为［15］。还有研究表明，参与运动还可以使ASD 儿童与同龄人一起进行趣味活动并发展关键的人际交往能力［16］。其他使用运动作为干预措施的研究还报告了对重复行为［17］、运动技能［6］等结局指标的积极影响。

因此，对这些运动干预研究的整体归纳分析并量化干预效果可能有助于为ASD 儿童制定适当的运动计划。长期以来，研究人员一直试图了解运动对ASD儿童的多种结局指标的影响，已有的Meta 分析均致力于量化结果效果，为ASD 儿童的早期干预提供建议。Sam 等（2015）分析了8 项研究，从身体素质、掌握运动和社交能力三个方面描述了运动对ASD 儿童的影响，其中后两项指标得到了显著改善［18］。Sowa 等（2012）研究了运动干预（分群体和个人）对运动、社交和沟通技能三个指标的影响，汇总结果显示总体水平改善了37.5%，且前两项指标得到了显著提高［19］。

通过对相关文献的整理归纳发现，现有的Meta 分析所纳入的临床研究大部分并非随机对照试验，其分析结果的普适性还有待商榷。为此，本研究通过收集运动干预治疗ASD 儿童的随机对照试验，以Meta方法进行定量综合，评估运动干预对ASD 儿童的影响，并尝试归纳、总结已有干预方法（包括强度、频率、周期等），以期为ASD儿童运动干预的实施提供参考。

1 资料与方法

1.1 文献检索策略

计算机在线检索中英文数据库：Pubmed、Embase、Cohrane Library、Web of Science、CNKI、万方数据库，搜集关于运动干预自闭症儿童的随机对照试验（randomized controlled trail，RCT），检索时限均为建库至 2020年2 月12 日。检索词采用主题词+自由词，中文检索词包含自闭症谱系障碍、孤独症、自闭症、运动、体育、锻炼等；英文检索词包含Autism Spectrum Disorder、Autism、exercise、Physical Activity 等。检索时为扩大范围以查全文献，未加入随机对照试验的检索式，后期通过手工筛查方式，进行了筛查。以Pubmed 为例，具体的检索式为：（“ Autism Spectrum Disorder”［Mesh］OR“Spectrum Disorders，Autism”OR“Autism Spectrum Disorders”OR“Autism”） AND （“Exercise”［Mesh］OR“Exercises”OR“Physical Activity”OR“Activity，Physical”OR“Physical Activities”OR“Activities，Physical”OR“Physical Exercise”OR“Exercise，Physical” OR “Physical Exercises” OR “Exercises，Physical”OR“Acute Exercise”OR“Acute Exercises”OR“Exercise，Acute”OR“Exercises，Acute”OR“Exercise，Isometric”OR“Exercises，Isometric”OR“Isometric Exercises”OR“Isometric Exercise”OR“Exercise，Aerobic”OR“Aerobic Exercise”OR“Aerobic Exercises”OR“Exercises，Aerobic”OR“Exercise Training”OR“Exercise Trainings”OR“Training，Exercise”OR“Trainings，Exercise”）。

1.2 文献纳入和排除标准

1.2.1 纳入标准

①研究类型：纳入文献均为随机对照试验（randomized controlled trial，RCT）；②研究对象：被明确诊断［1］为自闭症谱系障碍的4～12 岁儿童；③干预措施：对照组采用一般康复治疗或不干预，干预组在对照组的基础上增加运动或体育锻炼；④结局指标：自闭症评分量表、运动技能量表或量化的行为影响。

1.2.2 排除标准

①重复发表的文献；②非随机对照试验；③与本研究无关的随机对照试验；④普通综述；⑤研究对象诊断不明；⑥对照措施中混合了运动；⑦与作者联系后仍无法获取全文。

1.3 文献筛选和资料提取

文献筛选由两位研究人员（JYQ and GR）通过阅读摘要和全文进行，通过Endnote X9 软件根据作者、发表年份、题目和来源等进行查重初筛，第二次初筛通过阅读标题和摘要排除与本研究无关的相关文献，第三次筛选通过阅读全文中的结局指标进行排除。如果存在分歧，则通过两位研究人员之间的讨论或与第三位审阅者协商来解决，并由第三位审阅者确定。

1.4 文献质量评价方法

文献质量评价将由两名独立的评审员（JYQ 和GR）使用 Jadad 量表［20］对纳入文献进行质量评分。满足以下条件将给予1 分：（1）研究是否被描述为随机；（2）研究是否被描述为双盲；（3）研究是否描述了撤出或退出的理由。满足以下条件将额外加1分：（1）本文描述了随机方法，该方法是适当的；（2）描述了双盲法，它是合适的。满足以下条件将扣除1 分：（1）描述了随机方法，但不合适；（2）描述了双盲法，但是不合适。考虑以上各项，每项研究的总体Jadad得分为0至5，0～2 分被认为是低质量研究，而3～5 分被认为是高质量研究。评价结束后，双方交换并对比评价结果，如果遇到分歧，由研究小组集体讨论解决。

1.5 统计学分析

采用Cochrane 协作网的工具ReviewManager 5.3进行统计分析，选择标准化均数差（standard mean difference，SMD）为效应指标，以消除多个研究间测量单位不同对结果的影响，并计算效应量的95%可信区间（confidence intervals，CI）。纳入研究结果间的异质性采用χ²检验进行检验，同时结合I²判断异质性的大小。若P＞0.1，I²＜50%，则认为纳入研究间具有同质性，采用固定效应模型进行Meta 分析；反之，采用随机效应模型进行Meta 分析，当异质性I²＞75%时，将通过亚组分析或者敏感性分析寻找异质性来源。以漏斗图检验可能的文献发表偏倚。

2 结果

2.1 文献检索结果

共检索到相关中英文文献2 054 篇，使用Endnote软件去除重复文献后，获得1 489 篇，阅读标题及摘要后排除1 415篇，初步纳入74篇。而后，通过进一步阅读全文得到符合主题的文献 10 篇［21-30］，其中 9 篇为期刊论文，1 篇为硕士学位论文。文献筛选流程及结果见图1。

图1 文献筛选流程及结果Figure 1 Document screening process and results

2.2 纳入研究的基本特征

10 篇研究为随机对照试验；纳入本研究的受试者基本特征如表1 所示。本研究共纳入10 篇文献，受试者共 328 例，实验组 162 例，对照组 166 例，年龄 4 至 12岁，男孩占比78%。实验组大多采用运动结合常规康复治疗或仅运动干预，对照组仅采用单一的常规康复治疗或不干预，所有研究均无中途退出情况。表1 介绍了纳入研究的受试者基本特征、干预措施基本特征、主要结局指标及结论等。关于自闭症谱系障碍儿童的诊断标准，6 篇研究符合美国《精神障碍诊断和统计手册》第五版（DSM-V）的诊断标准，1篇研究符合美国《精神障碍诊断和统计手册》第四版（DSM-IV）的诊断标准，1 篇研究符合国际疾病分类第10 版（ICD-10）的诊断标准，1 篇研究符合自闭症诊断观察计划第二版评估（ADOS-2）。运动干预相对来说操作简单、接受度高，但其在实施过程中会存在一定的安全风险。10 篇研究在制定运动干预计划时，均考虑制定了运动前后的热身与放松环节，但在运动安全的监控上，仅有1 篇研究提到在运动时确保患儿最大心率控制在（120～170）次/min，其余研究均未具体阐述。

表1 纳入研究的基本特征Table 1 Basic characteristics of the included studies

2.3 方法学质量评估

10 篇文献均提到了随机性，其中的3 篇文献［27-29］提到了随机化，并描述了正确的随机化方法，10 篇文献均没有人退出干预过程。根据Jadad 量表进行质量评价，7 篇文献的得分为 3［22-25，27-29］，3 篇文献的得分为2［21，26，30］。从评分情况可以看出，现阶段相关研究的质量中等。

2.4 Meta分析结果

2.4.1 社交能力

共纳入 6 篇文献［21，25，29-32］，总计 214 例患者。纳入研究之间具有同质性（I2=14%，P=0.32），采用固定效应模型进行合并分析。干预组社交能力评分高于对照组，差异具有显著性意义［SMD=-0.74，95%CI（-1.02，-0.46），P＜0.000 01］（见图2）。

图2 运动干预对自闭症谱系障碍儿童社交能力的影响Figure 2 The effect of exercise intervention on the social skills of children with autism spectrum disorder

为探究干预周期以及频率对干预效果的影响，进行亚组分析。按干预周期分组，干预周期≤12周亚组，干预组社交能力评分高于对照组，差异具有显著性意义，但是处在统计学意义的边缘，尚待扩大样本量后进一步分析［SMD=-0.77，95%CI（-1.52，-0.01），P=0.05］。干预周期＞12周亚组，干预组社交能力评分高于对照组，差异具有显著性意义［SMD=-0.73，95%CI（-1.08，-0.38），P＜0.001］（见图3）。

图3 运动干预不同周期对自闭症谱系障碍儿童社交能力的影响Figure 3 The influence of different cycles of exercise intervention on the social ability of children with autism spectrum disorder

按每周干预频率分组，干预频率＜4次/周亚组，干预组社交能力评分高于对照组，差异不具有显著性意义［SMD=-0.96，95%CI（-1.99，-0.07），P=0.07］。干预频率≥4 次/周亚组，干预组社交能力评分高于对照组，差异具有显著性意义［SMD=-0.68，95%CI（-1.01，-0.35），P＜0.000 1］（见图4）。

2.4.2 沟通能力

共纳入 3 篇文献［29，30，33］，总计 118 例患者。纳入研究之间具有同质性（I2=0%，P=0.90），采用固定效应模型进行合并分析。结果显示，与常规干预相比，运动干预可以更有效的提高ASD 儿童的沟通能力，差异具有显著性意义［SMD=-0.56，95%CI（-0.94，-0.19），P=0.003］（见图5）。

图5 运动干预对自闭症谱系障碍儿童沟通能力的影响Figure 5 The effect of exercise intervention on the communication ability of children with autism spectrum disorder

2.4.3 认知能力［26，28］

共纳入 2 篇文献［26，28］，总计 74 例患者。纳入研究之间具有同质性（I2=0%，P=0.64），采用固定效应模型进行合并分析。结果显示，与常规干预相比，运动干预可以更有效地提高ASD 儿童的认知能力，差异具有显著性意义［SMD=-0.61，95%CI（-1.08，-0.14），P=0.01］（见图6）。

图6 运动干预对自闭症谱系障碍儿童认知功能的影响Figure 6 The effect of exercise intervention on the cognitive function of children with autism spectrum disorder

2.4.4 运动技能

共纳入 3 篇文献［21，30，34］，总计 62 例患者。各研究之间具有较大异质性（I2=74%，P=0.02），采用随机效应模型进行合并分析。结果显示，与常规干预治疗相比，运动干预可以显著提高ASD儿童的运动技能，差异具有显著性意义［SMD=-1.97，95%CI（-3.29，-0.64），P=0.004］（见图7）。

图7 运动干预对自闭症谱系障碍儿童运动技能的影响Figure 7 The effect of exercise intervention on the motor skills of children with autism spectrum disorder

2.5 发表偏倚分析

报道社交能力的文献最多，以此行漏斗图分析，显示基本对称（见图8），提示其发表偏倚可能性较小。

图8 以社交能力为结局指标文献的漏斗图Figure 8 Funnel chart of the literature with social ability as the outcome indicator

3 讨论

目前，国内外对于ASD 儿童的有效干预方法有很多，例如：TEACCH 模式、应用行为治疗，物理治疗等，但大都需要花费大量的时间与金钱。相对来说，运动干预是一种较易实现并花费较少的方式。在过去的数十年中，基于运动的干预计划为众多研究ASD 的科学家所关注［35］，基于运动的干预措施的有效性也已在ASD 儿童各种障碍的改善中得到证明［12］，这大大提高了ASD儿童的生活质量。

3.1 运动干预对生活认知能力的影响

社会交往障碍、沟通障碍、认知障碍如今是ASD儿童所面临的普遍问题，它们不仅仅是ASD 儿童的典型症状，更是限制他们心理发展、融入社会等的重要因素，给ASD儿童的生活带来了极大的困扰。Bahrami等［21，22，24-25，29-30］RCT 研究结果显示：运动干预对 ASD 儿童的社交能力有着显著的改善效果，且与对照组相比差异具有非常显著性意义（P＜0.000 01）。各研究之间存在着较小的异质性（I2=14%），敏感性分析发现，在剔除Arabi（2019）［21］的研究后，异质性降至0%。该研究采取了一种慢跑、跳跃、游戏等有氧运动结合运动技能训练的综合干预模式，另外 4 篇文章［22，24-25，30］则采用了单一类型的结构化运动教学训练的干预模式，例如空手道、骑马等。因此，差异可能是由于不同的干预模式引起的。对于ASD 儿童来说，综合干预模式，尤其是基于小组的运动干预，在运动的同时，给他们带来了进行社会交往的机会，改善了他们的社交能力，避免了由于其在社会交往上的障碍，对他们的同伴关系、家庭关系、社会关系等造成严重影响，学习机会大大减少，最终导致学业和职业成就不佳，影响一生。通过对社会能力所纳入的6篇文献进行漏斗图分析显示，发表偏倚可能性不大，本Meta 分析的证据强度较高。

Phung等［26，28］RCT 研究结果显示：运动干预对 ASD儿童的认知能力有着显著的改善效果，且与对照组相比差异具有显著性意义（P=0.01）。目前已有研究表明，运动干预能够提高ASD 儿童的执行功能和工作记忆水平。Anderson 等（2011）通过对 12 名 ASD 儿童进行健身游戏干预，发现被试者的工作记忆水平得到了显著提升［36］，与本研究结果一致。Phung和Tse这两项研究采取的干预措施有所不同，Phung（2019）采取有氧运动结合运动技能训练，Tse（2019）采取篮球技能训练，各研究之间无异质性（I²=0%），但需要扩大纳入研究的数量。相关研究发现，ASD 个体血清中的脑源性神经营养因子（brain-derived neurotrophic factor，BDNF）水平与其症状的严重程度存在相关性［37］，且BDNF 水平的提高能够有效改善个体的学习与记忆能力［38］。更重要的是，有研究发现，BDNF 的水平在运动后显著提高［39］。因此，ASD 儿童认知能力的改善可能是运动干预后BDNF水平升高所导致的。

杨毅等［23，29-30］RCT研究结果显示：运动干预对ASD儿童的沟通能力有着显著的改善效果，且与对照组相比差异具有显著性意义（P=0.003），这与之前的研究结果相一致［35］。所纳入的3 项研究，分别使用了运动游戏、空手道训练以及水中运动进行了干预，各研究之间无异质性（I²=0%），但需要扩大纳入研究的数量。

3.2 运动干预对运动技能的影响

Arabi 等［21，27，30］RCT 研究结果显示：运动干预能显著提高ASD 儿童的运动技能，且与对照组相比差异具有显著性意义（P=0.004），与之前的研究结果［13］相互印证。各研究之间具有较大异质性（I²=74%），敏感性分析发现，当剔除Sarabzadeh的研究后，I²降至为49%，差异具有显著性意义，导致异质性的原因可能与干预措施的差异有关。对所有人来说，运动都是健康生活方式中不可或缺的一部分，良好的运动能力更是个体参与社会活动的基本保障。个体运动能力的实现，依靠视觉、听觉以及本体感觉等的共同参与，这些都与小脑息息相关。小脑在个体运动控制和移动过程中同样发挥着重要作用，它能帮助个体获取和辨识感觉信息，协调肌肉运动，维持身体平衡等［40］。因此，也许正是由于运动对于小脑的充分刺激，促进了小脑的发展，从而提高了ASD 儿童的动作技能水平，使其运动能力和社交能力都有所改善。

根据本Meta 分析的结果，以4～24 周，每周1～6次，每次30～90 min 的模式进行运动干预，有利于改善ASD 儿童的社交能力、沟通能力、认知能力和运动技能，并且干预时间大于12 周，每周4 次以上的运动干预对ASD 儿童的社交能力有着更大的改善效果，这可以为未来运动处方实施提供理论依据并有一定的推动作用。总之，持续进行运动干预有利于改善ASD儿童的障碍。

3.3 局限性

本Meta分析存在着一些局限性和不足。

首先，对ASD 儿童进行运动干预的RCT 研究相对较少，因此纳入的文章数量很少，从而无法根据运动形式等条件做亚组分析，这在一定程度上削弱了论证的强度。

此外，在随机序列生成方法上除文献外［27-29］，其余文献均未指出具体的随机方法，且所有文献在分配隐藏以及盲法方面均未详细介绍，样本量也较少，这可能会对评估结果产生一定的负面影响。

最后，对于ASD 儿童干预效果评判的手段较多且不同，不可避免地降低了最终研究的可靠性。

4 结论

运动干预可以有效改善ASD 儿童的社交能力和沟通能力，增强患儿的认知功能与运动技能，对促进自闭症谱系障碍儿童的生活行动能力具有重要的积极效应，值得在日常ASD 儿童的早期干预中推广使用。运动干预更易操作、花费少，对不同的ASD 儿童都具有适用性。但具体的干预方法（包括运动强度、频率等）至今未规范、统一，今后的研究应加以重视，且运动干预过程中的强度监控也不容忽视。