上颌窦骨内血管瘤合并含牙囊肿的影像表现与临床对照分析

石 浩，张渝华，王玉琴

（昆明市儿童医院放射科 云南 昆明 650034）

1 临床及影像资料

患者：男，2 岁。患儿因头部外伤行CT 检查发现右侧上颌窦占位病变，入院行右侧面部病损切除术。术中冰冻切片：良性；术后病理检查：（右侧鼻腔鼻窦病损组织）含牙囊肿伴急慢性炎，骨血管瘤。出院1 天后因“右侧鼻腔及面部肿物术后出血半天”再次入院，予以扩容、止血、抗感染等对症治疗后出院。9 天后因“右侧上颌窦骨内血管瘤活动性出血6 小时”第三次入院，行右侧上颌窦骨内血管瘤介入栓塞止血术治疗。体格检查：额部、眼周皮肤稍青紫，额部皮肤伤口稍红，未见分泌物，已拆线，右侧面部肿胀，右侧上颌窦区触及包块，质硬，无触痛；右侧硬腭突起，未见出血，无触痛。CT 表现见图1A ～F。病理检查见图2A ～C：送检组织见囊壁样组织，囊壁由纤维结缔组织构成，可见骨样组织及淋巴细胞、嗜酸性粒细胞及中性粒细胞浸润，局部见管腔大小不等的厚壁血管。另见组织见多量黏液变，瘤细胞为短梭形，免疫组化：Vimentin（+）、S-100（-）、CD34（-）、Actin（-）、Bcl-2（-）、Ki-67（1%，+）；另一块：CD31（+）、CD34（+）、D2-40（-）、SMA（+）。诊断为：含牙囊肿伴急慢性炎；骨内血管瘤。

“右侧上颌窦骨内血管瘤介入栓塞止血术”手术记录：取右股动脉入路，使用小儿套管穿刺针行右股动脉穿刺术，成功后置入4F 血管鞘，常规肝素化。插4FCobra 导管选择性插管至右侧上颌动脉造影，见分支小动脉增多，扭曲紊乱，未见回流静脉，余血流通畅，未见明显异常分支动脉，显示清晰，各段未见膨大及狭窄。经2.7F 微导管注入明胶海绵颗粒，再次造影，右侧上颌动脉远段分支消失，继由右上颌齿龈切口向右上颌窦病灶填塞碘仿纱条一根压迫止血。

2 讨论

骨内血管瘤为良性血管性肿瘤，约占所有骨肿瘤中的1%[1]。骨内血管瘤常见于扁骨，如脊柱、颅骨及颌骨等[2]。骨内血管瘤大多无症状，临床表现取决于其发生的位置及与周边组织的关系，体格检查局部可扪及质硬肿块，不活动、无压痛，呈缓慢增大。该病以中年女性多见，儿童少见，男女发病比例约为1:2[3]。骨内血管瘤位于颅面部者CT 表现为高密度或混杂高密度，呈膨胀性生长，边缘完整清晰呈细齿状，可见硬化缘及自中央向周围放射状排列的粗点骨小梁，可呈橘瓣状或蜂窝状，边缘骨质膨胀变薄或破坏消失；病灶也可形成肿块，肿块内见不规则条状钙化或絮状稍高密度影，边缘可出现蛋壳状钙化，增强扫描病灶明显强化[4]。骨内血管瘤需与骨瘤、嗜酸性肉芽肿、骨巨细胞瘤等鉴别。骨瘤病灶边缘清晰，无软组织肿块和骨膜反应，CT 增强扫描一般无强化[5]；嗜酸性肉芽肿主要表现为边缘光整清楚的溶骨性破坏，形态较规整，骨皮质受压变薄，其内无放射状新生骨小梁；骨巨细胞瘤位于长骨者多见，呈偏心性膨胀性生长，无钙化及骨质硬化。本病例为男性儿童，因头部外伤行CT 检查偶然发现上颌窦病灶，符合骨内血管瘤临床表现不明显的特点。

含牙囊肿又称滤泡囊肿，发生于牙冠或牙根形成之后，在缩余釉上皮与牙冠面之间出现液体渗出而形成，源于恒牙者常见，多发生于下颌骨第三磨牙，发生于上颌骨者少见[6]。含牙囊肿属于发育性囊肿，发病年龄偏小，常见发病年龄为10～19岁[7]，特点为囊壁内包含一个未萌出牙冠，并附着于牙颈部，牙根植于囊壁[8]。含牙囊肿CT 检查常表现为颌骨单发类圆形缺损，其内呈囊性密度，边界清晰，边缘可有硬化带，其内可见牙齿影。本病例因与骨内血管瘤并发，囊性灶显示不清，但其内可见游离牙齿影，术中见一磨牙，为牙源性囊肿的典型表现。本病例因上颌骨骨内血管瘤与含牙囊肿并发，较为罕见，影像及临床诊断具有一定难度，需外科手术与介入栓塞综合治疗，并进行鉴别诊断。