肩部软组织骨软骨瘤1例报道

刘士伟 王海波 张冠鹏 杨晨

（吉林大学白求恩第一医院骨关节外科，长春 130021）

软组织骨软骨瘤也称为骨外软骨瘤，是一种罕见的良性肿瘤，起源于软骨，包裹在软组织内，与骨或骨膜无关[1]，其特征是在软组织中形成骨软骨结节。软组织骨软骨瘤可发生于全身各部位的软组织内，但较多文献报道其好发于成人的手、足等部位[2,3]，少见的发病部位为耳部及其周围[4,5]、肘部[6]、肩胛部[7]、膝关节旁[8]、髋关节周围[9,10]及腹股沟区[11]。软组织骨软骨瘤或关节旁骨软骨瘤与一些具有侵袭性的肿瘤有相似之处，如软骨肉瘤[12]；软组织骨软骨瘤可以复发，但不会转移，而软骨肉瘤可以转移。因此，必须仔细评估以排除软骨肉瘤，避免过度处理。本文报道我院收治的1例肩部软组织骨软骨瘤病例。

图1 术前肩关节正位X线片示右肩关节未见明确骨质异常

1 临床资料

患者，男，60岁，发现右肩部无痛性肿物1个月就诊。患者1个月前无意间发现右肩三角肌处有一鸡蛋大小肿物，质硬、活动度不佳，不影响右肩关节活动。患者既往有痛风病史4年，口服药物治疗；无创伤史。体格检查：右肩关节较对侧略肿胀，触之皮温正常；右肩关节活动度正常；于右肩三角肌内、肱骨头前方可触及大小约5 cm×3 cm肿块，质硬、无压痛、有轻度活动度。其余关节活动良好，浅感觉正常。右上臂、腋窝处未触及肿大淋巴结。实验室检查：尿酸为473 µmol/L（参考值208～428 µmol/L）；C反应蛋白为8.6 mg/L（参考值0～3.5 mg/L)；血常规、红细胞沉降率、肝肾功能均正常。影像学检查：右肩关节正位X线片示右肩关节未见明确骨质异常（图1）；右肩关节MRI示右肩关节前方三角肌内可见团块样混杂信号，大小约3.9 cm×2.6 cm×5.3 cm，T1WI呈低信号，T2WI呈高信号，肿物后缘与肩胛下肌肌腱相连且分界不清（图2）。诊断：右肩部骨软骨瘤。

患者在全身麻醉下行肿物切除术。取胸大肌三角肌入路，逐层切开，电凝止血。显露保护头静脉并向内侧牵开，向外侧翻转三角肌前部。术中发现关节囊是完整的，肿物位于三角肌内，有蒂与肩胛下肌肌腱相连。钝性分离三角肌显露整个肿物，可见肿物呈灰白色，表面光滑，部分表面有软骨膜，呈实质性，大小约5.0 cm×3.0 cm×2.5 cm（图3）。术后病理报告符合骨软骨瘤形态学特点（图4）。明确临床诊断为右肩部软组织骨软骨瘤。术后2年肿物无复发（图5）。

2 讨论

软组织骨软骨瘤好发生于40～60岁人群，定义为由骨和软骨组成的良性骨外病变。有学者认为，软组织骨软骨瘤来源于软组织中间充质细胞的分化，而没有任何先前的创伤史[13]。有报道发现，软组织骨软骨瘤的骨质块在软组织内发展，与关节囊和肌腱鞘分开，与软组织软骨瘤有相似之处，但其损伤具有明确的骨小梁和周围的透明软骨层，被认为单独的软组织骨软骨瘤实体[14]。与软组织软骨瘤一样，软组织骨软骨瘤多见于成年病例的报道，关于恶变或转移以及切除后复发的报道罕见。虽然在1%的病例中，经典的骨软骨瘤可能会发展成软骨肉瘤样改变，但软组织骨软骨瘤是良性病变，边缘切除是可治愈的[13]。

图2 术前肩关节MRI示右肩关节前方三角肌内可见团块样混杂信号，大小约3.9 cm×2.6 cm×5.3 cm，T1WI呈低信号，T2WI呈高信号，肿物后缘与肩胛下肌肌腱相连且分界不清

图3 术中肿物大体像呈灰白色，表面光滑，部分表面有软骨膜，呈实质性，大小约5.0 cm×3.0 cm×2.5 cm

软组织骨软骨瘤是一种罕见的良性肿瘤,孤立性骨软骨瘤的恶性转化罕见（1%～2%)[15]。软骨肉瘤是由该病变引起的最常见的恶性肿瘤，临床表现为恶性退行性变，包括新发疼痛、快速生长、骨骼成熟后生长或大面积病变。成年人软骨帽厚度＞2 cm，生长期儿童软骨帽厚度＞3 cm常提示恶变可能[16]。

软组织骨软骨瘤的影像学表现通常包括一个边界清楚、分叶状的肿块，伴有密集的中心钙化或骨化区域[17]。其很少发生骨性变化，但偶尔会出现皮质硬化，甚至皮质侵蚀。CT显示骨软骨瘤的骨外位置和中央有致密的钙化或骨化区[18]。MRI表现为边界清楚的异质性病变，在T1WI多为低信号，而在T2WI多为高低混合信号。MRI有助于对有症状或可疑的骨软骨瘤进行诊断，以确定病变程度、软组织受累程度和软骨帽厚度。软组织周围T2WI信号强度的增加可视为一种非特异性表现，特别是如果骨软骨瘤位于机械性刺激增加的区域[15,19]。

进行组织病理学检查、详细体格检查和病史询问以及放射学检查以确定软组织骨软骨瘤的诊断是可行的，正确诊断对于避免过度治疗至关重要。

图4 术中病理检查提示为骨软骨瘤（200×，HE染色）

图5 术后2年复查肩关节正位X线片示肿物无复发

本例患者特点：①瘤体组织游离于软组织内，与肱骨骨干不相连，有完整包膜；②60岁老年男性，无肩部外伤史；③瘤体组织游离于肩关节外，不影响肩关节活动；④体格检查发现右肩关节前方质硬团块，无活动度；⑤MRI表现为T1WI呈低信号，T2WI呈高信号，后缘与肩胛下肌肌腱分界不清；⑥手术探查可见肿块灰白色、质硬、与周围骨质无相连。

对于表现出钙化和骨化的不连续软组织肿块，应与骨化性肌炎、脂肪瘤性病变、骨外软骨瘤、肿瘤钙质沉着症、假性骨髓瘤、滑膜软骨瘤病、滑膜肉瘤等进行鉴别诊断[13]。骨化性肌炎表现为周围钙化的“分区现象”，它在早期阶段通常是不均匀或无定形的，并可能在几周内增加或减少[20,21]；骨外软骨瘤和软骨内骨化显示为肿块内部的软骨形成或软骨细胞分化，具有明显的软骨帽和纤维囊[22]；滑膜软骨瘤病通常有多个滑膜的软骨结节[20,22]；肿瘤钙质沉着症是一种定义明确的钙化性肿块，用水平光束成像时分层[20,22]；滑膜肉瘤可表现为钙化，但可能存在相邻的骨性病变，并具有细胞学活性和非典型性[22]；软骨肉瘤和骨肉瘤呈散在、斑片状和无定形钙化，临床组织学表现明显[22,23]。患者既往有痛风病史，还需与痛风石鉴别。推荐的软组织骨软骨瘤的治疗方法是广泛切除，肿瘤完整切除可消除关节疼痛、改善活动、解除压迫、防止复发。因此，本例患者采取了肿瘤完整切除术，术后2年随访未复发。