儿童手掌孤立性环状肉芽肿一例

吴 梅 谢 凯 王红蕾 卢宪梅

环状肉芽肿是慢性、良性且通常具有自限性的肉芽肿性皮肤病，典型的临床表现为好发于肢端的弧形或者环形斑块。临床上有不同的亚型，孤立性的皮损是局限型的少见类型。皮损通常发生于肢端的伸侧，很少发生于面部及手掌，手掌孤立性环状肉芽肿更少见。现报道1例发生于手掌的孤立性环状肉芽肿，并对以往发生于手掌的环状肉芽肿进行文献复习。

临床资料患儿，女，7岁。左手起皮疹1年。家长叙述1年前左手掌出现丘疹，逐渐扩大成环状，无明显自觉症状。既往当地医院诊断真菌感染给予外用抗真菌药物(特比萘芬乳膏)，无效。体格检查：系统查体未见异常。皮肤科查体：左手掌见暗红色环状斑块，表面光滑，无鳞屑(图1)。辅助检查：血常规、生化常规无异常。皮肤组织病理：环状肉芽肿(图2)。

诊断：环状肉芽肿。

治疗：外用糠酸莫米松乳膏，每日两次。

图1 左手掌暗红色环状斑块，表面光滑，无鳞屑图2 2a：表皮大致正常，真皮中层、浅层、深层可见局灶性胶原纤维变性，变性的胶原纤维周围可见栅栏状排列的组织细胞、淋巴细胞浸润。散在嗜酸粒细胞(HE,×40)；2b：真皮深层近脂肪层上方可见灶性胶原纤维变性，变性的胶原纤维周围可见组织细胞呈栅栏状排列，并可见淋巴细胞浸润，散在嗜酸粒细胞(HE,×200)

讨论环状肉芽肿通常分为6型：局限型，泛发型，穿通型，皮下型，丘疹型和斑片型。其中局限型最为常见，而孤立性单发的皮损是局限型的少见类型。肢端的伸侧，如肘膝/指关节的伸侧常见受累。皮损分布大致情况为：60%的患者仅限于手及手臂，20%位于下肢和足部，7%位于四肢，5%位于躯干及其他部位。发生于手部的皮损多数位于手背，手掌受累较为少见。1994年Barksdale等[1]报道了13例合并恶性淋巴瘤的环状肉芽肿，4例皮损发生于少见部位，如手掌、足底和手指的掌侧，其中3例患者皮损伴有疼痛。13例患者中共有5例伴疼痛，皮损的形态表现为结节、丘疹和红斑，2例类似于结节性红斑。此后有数篇手掌部环状肉芽肿的报道[2-9]。2012年Gutte等[5]报道的7例患者中，3例皮损有假性水疱，2例红色丘疹，1例角化性丘疹伴有中央角栓，1例角化性丘疹伴有领圈状鳞屑；其中1例累及指甲，甲萎缩,甲变成黑色，可见Beau’s 线。疼痛是最常见的症状，其次是瘙痒。由于皮损多形，容易误诊，其中5例误诊，2例为皮下型[3,4]，1例为穿通型[5]。既往文献报道共计18例，其中年龄最小2岁，16例为多发性皮损，2例为单发性皮损。16例多发性皮损患者中7例伴有疼痛，皮损多形，容易误诊。统计的18例患者中女性10例，男性8例；4例合并淋巴瘤，1例伴有糖尿病，1例有结节病，1例有类风湿关节炎，1例合并皮肌炎，1例发病前数周有局部烫伤史，1例背部疼痛口服过双氯芬酸钠，1例有口服避孕药史，其余7例无合并症及诱发因素。单发于手掌的环状肉芽肿非常罕见，目前英文文献报道仅有2例，首例为2008年Imamura等[8]报道的合并皮肌炎且长期不愈的手掌单发环状肉芽肿，病程长达6年；第2例为Na等[9]于2014年报道发生于健康男孩的手掌单发环状肉芽肿。检索国内文献，赵晖等[10]报道发生于手指掌侧的穿通型环状肉芽肿。目前国内尚未见手掌的孤立性环状肉芽肿的报告，这可能与该类型临床罕见有关。关于单发于手掌的孤立性环状肉芽肿与其他部位的环状肉芽肿临床及预后是否存在差别，需临床上进一步积累病例及观察。