以肺脓肿为首发的胆管支气管瘘一例

马风荣

病例资料患者，男，44岁，2周前受凉后出现发热，体温最高39.0℃，伴畏寒、咳嗽，咳少量白色粘痰。血常规：白细胞11.8×109/L，中性粒细胞比例79.3%，淋巴细胞比例12.2%，血红蛋白133 g/L，C-反应蛋白19 mg/L。2017年7月24日入院行胸部CT检查双肺未见明显异常，考虑“上呼吸道感染”，予静脉输入头孢他啶抗感染治疗。3天后患者咳嗽、咳痰进一步加重，夜间明显，咳大量黄褐色痰，间断发热，体温波动在38.0℃～39.5℃之间，血常规：白细胞14.9×109/L，中性粒细胞比例85.8%，淋巴细胞比例8.6%，C-反应蛋白143 mg/L；8月4日行胸部CT复查示右肺下叶肺脓肿(图1、2)；8月7日患者咳出较多黄色发苦的粘液痰，似胆汁样颜色，取痰液送检胆红素呈阳性(值为220 umol/L)。经院内会诊考虑胆管支气管瘘可能，于8月8日行腹部增强CT，示右下肺脓肿范围扩大，与肝坏死部位形成窦道，轴面图像可直接清晰显示瘘口(图3)。

既往史：患者因全身皮肤粘膜黄染1周于2016年11月2日入院治疗。患者诉1周前无明显诱因出现右上腹不适，同时出现黄尿(浓茶样)，全身皮肤粘膜黄染，症状呈进行性加重。入院后超声提示胆总管占位，肝内胆管扩张。自起病以来，食欲差，大便未解，小便少。患者平素体健，肝炎20年，否认结核病等传染病史。实验室检查：甲胎蛋白>2000.00 ng/mL；传染性疾病快速检验:乙肝表面抗原33.34 IU/mL(阳性)。影像学检查：2016年11月4日行腹部CT增强扫描，示肝右叶及汇管区占位性病变，考虑肝内混合细胞癌伴肝内胆管扩张；腹腔多发淋巴结转移，门脉左支及右支癌栓形成。2016年11月16日在全身麻醉状态下行腹腔镜下肝右动脉结扎、胆总管支架植入、放射性粒子置入、肝组织活检术。术中见肝十二指肠韧带静脉曲张、充血，术中出血较多，中转开腹，手术过程较顺利。术后病理诊断：肝细胞癌，胆总管癌栓。免疫组化：AFP(+),Hepatocyte(-),CK18(+),CK8(+),CD34(+),CD10(-),CK19(-),CK20(-),CK7(-),KI-67(+80%)。2017年5月25日及2017年7月11日患者两次在局麻状态下行选择性肝动脉造影、肝癌化疗药物灌注、肝动脉介入栓塞术。

讨论胆管支气管瘘(bronchobiliary fistula,BBF)由Peacock于1850年首次报道[1]，即胆道系统与支气管之间的病理性交通，临床少见，极易漏诊、误诊，其发病原因可分为先天性、获得性，以获得性更多见，可继发于创伤、手术、胆道梗阻、肿瘤或肝脓肿等[2]，是肝胆疾病的严重并发症之一。近几年医源性因素如多次外科手术、肝动脉化疗栓塞术、射频消融等并发支气管胆管瘘的报道逐渐增多[3]。

BBF多发生于右侧，且单发多见，多数患者会出现发热、咳嗽、胸痛等呼吸道感染的症状及体征，典型表现为患者咳胆汁样黄绿色痰，且日排痰量多、味苦。痰中检测出胆红素即可确诊[2]。支气管镜检查常难以发现肺内瘘口。以往文献报道一例先天性胆管支气管瘘的新生儿患者通过低剂量CT检查和重建可清晰显示支气管胆管瘘的起点、行径及终点[4]。BBF典型的影像学表现可以直接显示瘘口，三维重建及曲面重建显示效果更佳(图4、5 )，但文献报道此征象显示率较低[5]，CT还可显示胆管结石、肝脓肿、肿瘤等原发病，对膈下积液、肺内支气管扩张、膨胀不全及胸腔积液显示效果较好。磁共振胰胆管造影(magnetic resonance cholangiopancreatography,MRCP)虽可显示大胆管及扩张的胆管，但对小胆管的显示效果不理想[6]。经内镜逆行胰胆管造影(endoscopic retrograde cholangio-pancreatography,ERCP)较CT、MRCP有不可替代的优势，可直接显示瘘管，典型表现为对比剂进入右下半胸及右下胸膜腔[7]。BBF的确诊主要依靠影像学检查及痰中检测出胆红素。

本例患者因肝癌行肝动脉结扎术及多次肝动脉化疗栓塞，肝右叶局部坏死区内有胆汁淤积，其周围的炎症粘连向膈下穿孔，进一步穿破膈肌和肺，从而形成胆管支气管瘘。患者此次以发热、咳嗽、咳痰等呼吸道感染症状入院，常规胸部CT可见右肺下叶脓腔形成，临床抗感染治疗效果差，且病变有加重趋势，后经全院会诊考虑肺部炎症为化学性炎症，确诊为胆管支气管瘘。因此，在临床工作中，一旦发现患者咳黄绿色胆汁样痰，且有胆管支气管瘘的危险因素(肝脓肿手术史、胆道感染梗阻等)存在，则需考虑到本病的可能，痰液中检测出胆红素则可明确诊断。

图1 胸部CT轴面肺窗图像示右肺下叶肺脓肿(箭)，病灶内可见气体影。图2 胸部CT轴面纵隔窗图像示右肺下叶肺脓肿(箭)，病灶内可见更低密度液化区。图3 腹部增强CT轴面静脉期图像示肺内病灶与肝内坏死区相交通-膈肌瘘口(箭)。图4 冠状面三维重建图像示肺内病变与肝内病变之间瘘口显示清晰(箭)。图5 曲面重建图像示肺内病变与肝内病变之间瘘口显示清晰(箭)。

参考文献：

[1] Peacock TB．Case in which hydatids were expectorated and one of suppuration of a hydatid cyst of the liver communicating with the lungs[J]．Edinburgh Med Surg J，1850，74(1):33-46．

[2] Liao GQ,Wang H,Zhu GY,et al.Management of acquired bronchobiliary fistula:A systematic literature review of 68 cases published in 30 years[J].World J Gastroenterol,2011,17(33):3842-3849.

[3] Harnoss JM,Yung R,Brodsky RA,et al.Bronchobiliary fistula and lithoptysis after endoscopic retrograde cholangiopancreatography and liver biopsy in a patient with paroxysmal nocturnal hemoglobinuria[J].Am J Respir Crit Care Med,2013,187(4):451-454.

[4] 王莉,杨鸣姝,龚英,等.先天性气管胆管瘘合并胆总管闭锁一例[J].放射学实践,2013,28(4):477-478.

[5] Yoon DH,Shim JH,Lee WJ,et al.Percutaneous management of a bronchobiliary fistula after radiofrequency ablation in a patient with hepatocellular carcinoma[J].Korean J Radiol,2009，10(4):411-415.

[6] Karabulut N,Cakmak V,Kiter G.Confident diagnosis of bronchobiliary fistula using contrast-enhanced magnetic resonance cholangiography[J].Korean J Radiol,2010,11(4):493-496.

[7] Mukkada RJ,Antony R,Francis JV,et al.Bronchobiliary fistula treated successfully with endoscopic microcoils and glue[J].Ann Thorac Surg,2014，98(2):e33-34.