子宫肌瘤并发罕见卵巢平滑肌瘤1例

于新月，王瑛坚，叶 聪，苑家林

(吉林大学中日联谊医院 妇产科,吉林 长春130033)

子宫肌瘤并发罕见卵巢平滑肌瘤1例

于新月，王瑛坚*，叶 聪，苑家林

(吉林大学中日联谊医院 妇产科,吉林 长春130033)

平滑肌瘤发生于子宫较常见，但也可发生于子宫以外任何平滑肌细胞存在的部位，如外阴、卵巢、膀胱及尿道等。卵巢平滑肌瘤是一种十分罕见的卵巢实质性肿瘤，占所有卵巢良性肿瘤的0.5%-1%，多无明显临床症状，术前很难明确诊断。本次报道了一例围绝经期女性子宫肌瘤手术过程中意外发现的右侧卵巢平滑肌瘤。

1 临床资料

患者，女性，46岁，因体检发现"子宫肌瘤"2年而入院。2年前于当地医院体检时行妇科彩超检查发现子宫肌瘤(多发，最大直径约2.7 cm)，20天前于我院行妇科彩超发现肌瘤最大直径约5 cm。无月经改变，无阴道异常流血及排液，无痛经。既往有乳腺增生病史。查体:一般情况好,心肺未见异常,下腹无压痛及反跳痛,未及包块,移动性浊音阴性。妇科查体：宫颈光滑，子宫前位，增大，约8 cm×7 cm×7 cm，质硬，活动性尚可，无压痛，于子宫前壁可触及一直径约5 cm的肌瘤结节外凸，另于子宫右侧可触及一直径约4 cm的肌瘤结节外凸，质硬，活动性尚可，无压痛，右侧附件区可触及增厚，左侧附件区未触及明显异常。妇科彩超：子宫前位，宫体大小5.6 cm×6.3 cm×5.6 cm，于子宫各壁可探及8-9个低回声区，最大位于前壁，大小4.5 cm×3.8 cm。于子宫右侧探及大小4.0 cm×3.9 cm的低回声区，与子宫关系密切，另于子宫右侧探及直径1.6 cm的无回声，余未见明显异常回声(图略)。化验检查：CA125 28.30 U/ml,HE4 36pmol/l。

临床诊断为:子宫肌瘤。患者及家属表示已无生育要求，坚决要求切除子宫，行腹腔镜下全子宫切除术。

术中见：子宫前位，增大，表面凹凸不平，可见多个肌瘤结节外凸，最大肌瘤直径约5 cm，位于子宫前壁近宫底。右侧卵巢与子宫阔韧带后叶及右侧浆膜下肌瘤粘连，增大，大小约5 cm×4 cm×4 cm，其下极可见一直径约4 cm的肿物，灰白，质硬，右侧输卵管迂曲、增粗积水，左侧附件外观未见明显异常。向家属交待术中情况，遂加行右侧卵巢肿物核出术、右侧输卵管切除术。游离出右侧卵巢后以单极钩于卵巢肿物表面作一长约4 cm的纵行切口，可见白色质韧肌瘤样物。快速病理回报：(右侧卵巢肿物)梭形细胞肿瘤 ,考虑平滑肌瘤。术中补充临床诊断：右侧卵巢平滑肌瘤。

病理大体描述：(右侧卵巢肿物)灰白结节型肿物，局部已剖开，对合后大小3.5 cm×2.6 cm×1.6 cm，切面灰白质韧，编织状。病理镜下结果:(右侧卵巢肿物,见图1)富于细胞型平滑肌瘤伴变性 ,核分裂像0-1个/10HPF,B1片免疫组化:SMA(+) 、Caldesmon(+)、 CD117(-) 、CD10(+) 、S-100(-)、 Ki67(1%+)。

图1 卵巢平滑肌瘤细胞(HE染色10×10)

2 讨论

自1862年Fallahzadeh H等[1]首次报道卵巢平滑肌瘤病例以来，迄今为止所报道的个案不超过200例。约85%发生于绝经前女性，本质为良性肿瘤，单侧优势性(左侧或者右侧没有特殊的偏向性)，直径常<3 cm。文献报道的最小患者年龄为3岁，最大直径30 cm[2]。

由于卵巢平滑肌瘤极其稀有，关于其起源也就鲜为人知。目前有多种理论，大多数人倾向的组织学发生理论就是来源于卵巢门部血管平滑肌细胞，当然还有其它比如来源于卵巢韧带平滑肌、卵巢基质中多分化潜能细胞、未分化的胚原细胞及皮质平滑肌细胞的化生等多种起源学说[3]。月经来潮可加速肿瘤的生长提示性激素分泌在肿瘤的发展过程中起到一定促进作用[4]。

此类肿瘤通常在常规体检或外科手术及病理活检中偶然发现，临床病人一般无明显症状。当肿瘤足够大或者与周围组织粘连时，就会出现一系列症状：下腹痛、可触及的肿块等，肿瘤发生坏死或者扭转时可出现急腹症[5],极少有患者发生胸腔积液、腹腔积液、肾盂积水及梅格斯综合征等。

对卵巢实质性肿瘤的术前评估包括妇科超声、肿瘤标志物检测及MRI(核磁共振显像)。超声有提示意义但并没有典型表现，本例中超声仅提示子宫右侧低回声，在Güney等报道的病例中[6]，一个17岁的患者术前行MRI检测强烈提示为纤维瘤或者平滑肌瘤。因此，MRI可作为一项有力的辅助检查[7]。但是，最终明确诊断仍依靠组织病理学的评估。

卵巢平滑肌瘤的病理诊断需明确为卵巢原发，且免疫组织化学提示平滑肌分化。首先，应排除一些转移性平滑肌瘤累及卵巢，如寄生性子宫平滑肌瘤、腹膜播散性平滑肌瘤及静脉内平滑肌瘤病等。其中，寄生性子宫平滑肌瘤是指子宫浆膜下带蒂肌瘤脱落后依附于卵巢以获得血供，这种平滑肌瘤的共生已有许多学者报道[8]。其次，就需要与其他卵巢原发的实质性肿瘤相鉴别，如卵巢纤维瘤、卵泡膜细胞瘤、卵巢卵泡膜-纤维瘤、硬化性基质细胞瘤及卵巢性索-间质肿瘤等。肿瘤的平滑肌性质确定后，一定要与平滑肌肉瘤相鉴别。由于此类肉瘤的案例较少，暂无明确界定的组织学特点，传统上病理学家强调有丝分裂活性的重要性[8]。近年来有学者提出，间质肉瘤免疫组织化学表达CD117和DOG1，通常不表达H-caldesmon、ER和PR[2]。

文献提示原发性卵巢平滑肌瘤是一种良性的不复发的疾病，要求保留生育功能的女性可行肌瘤核出术，但肿瘤过大致无正常卵巢组织或无法完整核出时应切除患侧附件。

综上，对于无典型临床表现且肿瘤标志物正常的盆腔实质性肿瘤患者，应该考虑卵巢平滑肌瘤，同时进行鉴别诊断(如果临床条件许可，加行MRI)，这对于减少漏诊及误诊具有重要意义。

[1]Kim Myounghwan.Laparoscopic management of a twisted ovarian leiomyoma in a woman with 10 weeks' gestation:Case report and literature review[J].Medicine (Baltimore),2016,95(44):e5319.

[2]郭 亮，滕永亮，佟玲玲,等.青少年女性原发卵巢平滑肌瘤一例[J].中华病理学杂志,2017,2：122.

[3]Davor T,Tanja L,Neven T,et al.Primary ovarian leiomyoma associated with endometriotic cyst presenting with symptoms of acute appendicitis:a case report[J].Diagn Pathol,2009,4:25.

[4]Nathan RB,Juan CF,Jenny J.Primary ovarian leiomyoma in a premenarchal adolescent:first reported case[J].J Pediatr Adolesc Gynecol,2014,27(4):e87.

[5]Davor T,Tanja L,Neven T,et al.Primary ovarian leiomyoma associated with endometriotic cyst presenting with symptoms of acute appendicitis:a case report[J].Diagn Pathol,2009,4:25.

[6]Mehmet G,Mesut O,Baha O,et al.Unilateral primary ovarian leiomyoma in adolescent:a case report[J].Arch Gynecol Obstet,2007,275(6):507.

[7]Yasushi K,Noriyuki T,Masako S,et al.Magnetic resonance imaging findings in leiomyoma of the ovary:a case report[J].Arch Gynecol Obstet,2006,273(5):298.

[8]Ichigo S,Takagi H,Matsunami K,et al.A large ovarian leiomyoma discovered incidentally in a 76-year-old woman:case report[J].Eur J Gynaecol Oncol,2015,36(2):203.

*通讯作者

1007-4287(2017)12-2201-02

2017-03-14)