成人巨大甲状舌管囊肿1例

谷　彬，何晓光

(1.唐山市协和医院 耳鼻咽喉中心，河北 唐山 063000；2.昆明医科大学第一附属医院 头颈外科，云南 昆明 650000)



成人巨大甲状舌管囊肿1例

谷彬1，何晓光2

(1.唐山市协和医院 耳鼻咽喉中心，河北 唐山 063000；2.昆明医科大学第一附属医院 头颈外科，云南 昆明 650000)

[关键词]甲状舌管囊肿；呛咳；Sistrunk 术式

[引用本文]谷彬，何晓光.成人巨大甲状舌管囊肿1例[J].大连医科大学学报，2016,38(1)：103-104.

1临床资料

患者，男性，38岁。主因发现右颈部肿物17年入院。患者17年前无意中发现右颈下方小肿物，约花生米大小，无疼痛，肿物增长缓慢，曾在当地用中草药外敷(具体药名不详)，肿物减小，但反复发作肿物逐渐增长并伴有吞咽不适，偶有呛咳，无明显压痛，近1个月肿物增长迅速，颈部出现明显压迫感，呼吸不畅，吞咽不适及呛咳较前明显加重，为进一步诊治于2015年3月16日在昆明医科大学第一附属医院头颈外科住院治疗。专科检查：右颈部皮肤紧张，上至舌骨水平下至环状软骨水平可触及约12 cm×10 cm×4 cm大小不规则肿物，上方边界不清楚，触之略感疼痛，肿物质软，囊性感，不随吞咽上下活动。B超提示：右侧颌下区至颈前可见巨大囊性占位，肿物形态不规则，壁稍厚，边界尚清，囊内见液性暗区。颈部增强CT提示：颈部舌骨至声门下平面可见形态不规则肿物，在右侧舌骨大小角间呈分叉状向舌骨上、下方生长，呈哑铃形(图1A)，在右颈前呈椭圆形(图1B)。肿物强化不明显，囊壁略增强，边界尚清楚，CT值约26 HU,右侧甲状软骨受压部分骨质吸收(图1C)。CT诊断：颈部良性肿物(鳃裂囊肿？)。患者入院后诊断为:右颈部肿物(鳃裂囊肿？),甲状舌管囊肿不除外。于2015年3月18日在全麻下行右颈部肿物切除术，术中发现肿物穿过舌骨，考虑为甲状舌管囊肿，故行右侧甲状舌管囊肿切除术+右中段舌骨截除术+部分舌骨舌肌切除术。术后病理证实为甲状舌管囊肿，囊内继发感染伴大量黄色黏稠样液体。术后1周患者呼吸通畅，吞咽正常治愈出院。术后3个月无复发，远期疗效有待观察。

图1　颈部增强CTFig 1 The neck enhanced CTA:舌骨平面。囊肿偏于右侧舌骨，包绕舌骨大角，呈分叉状;B:甲状软骨平面。囊肿附着于右侧甲状软骨膜上，软骨受压部分骨质吸收;C:气管平面。囊肿下端达声门下第3气管环

2讨论

甲状舌管为一狭窄的管状结构，上端位于舌盲孔，在甲状腺胚胎发育阶段，甲状腺原基通过该管状结构沿舌骨原基腹侧正中向下延伸，末梢部分发育成甲状腺叶。甲状舌管在胚胎第8～10周退化闭锁，若下降过程中该结构任何部位残留或局部扩张则形成甲状舌管囊肿。该病以5岁以内的儿童多发，成人则较少见。典型的临床表现为颈前近舌骨处无痛性肿物，肿物随伸舌或吞咽运动而上下活动。超声及CT对本病的诊断要领文献已有明确的报道[1-2]，结合典型的临床症状，此病的诊断通常并不困难。但本例患者在成年发病，病史17年之久且肿物偏于右颈侧低位，肿物不随吞咽活动，这些症状均给临床诊断带来一定的困难，因此该病例CT及临床诊断中均首先考虑了鳃裂囊肿。在手术中才发现肿物解剖结构复杂与舌骨关系密切，瘘管穿过舌骨，追踪至口底，故术中诊断为：甲状舌管囊肿。此病治疗的经典术式为Sistrunk 手术[3]，目前也有学者为增加术后颈部的美观尝试微创腔镜下行甲状舌骨囊肿切除术[4]。本例采用了Sistrunk术式，行甲状舌管囊肿切除术+右侧中段舌骨截除术+部分舌骨舌肌切除术。结合术中所见与临床表现，归纳本病例有如下特点:(1)成人发病，肿物巨大，肿物上至舌骨上方3 cm，下至第三气管环，切除标本大小为13 cm×10 cm×8 cm。(2)解剖变异罕见：舌骨平面，压迫甲舌膜致使该膜薄弱，肿物与咽腔粘膜粘连，肿物凸入咽腔；甲状软骨平面，带状肌菲薄与肿物粘连，肿物囊壁紧密附着于右侧甲状软骨板上缘及外侧缘的软骨膜上，约2/3咽缩肌附着于囊壁上，分析患者吞咽不适，时有呛咳，由于肿物凸向咽腔、颈右侧带状肌和咽缩肌功能障碍所致。(3)瘘管走形特殊：该病例囊肿走形偏于右侧舌骨，在此平面呈分叉状，一支在舌骨大小角之间上行约3 cm，盲端封闭无瘘口；另一支在舌骨下方走形，绕至舌骨中段后面呈细管状结构穿入舌骨，止于口底。此手术治疗的关键在于切除囊肿和部分舌骨的同时彻底切除瘘管的所有细小分支，这也是降低该病复发的关键所在[5]，本例患者由于肿物偏于右侧舌骨大角位置，术中还解剖了喉上神经，避免了对该神经造成损伤。甲状舌管瘘管通常与鳃裂囊肿、皮样囊肿、转移性淋巴结、异位甲状腺等相鉴别，尤其是对异位甲状腺的鉴别，避免误切后造成患者甲状腺功能低下。此外还值得一提的是，成人甲状腺舌管囊肿术后病理诊断中一定要注意有无恶变的情况。据文献报道，甲状舌管囊肿恶变率<1%，但多发生在成人[6]，囊肿内出现实性组织更应提高警惕。本病例囊肿无恶变，术后恢复良好。

参考文献：

[1] 李娜，戴晴.成人甲状舌管囊肿的超声影像学特征[J].中国医学影像技术，2009,25(9)：1567-1569.

[2] 李彦，田兴德，周倩，等.碘造影CT诊断甲状舌管囊肿和囊性异位甲状腺[J].临床耳鼻咽喉头颈外科杂志，2010,24(18)：855-855.

[3] Hossain MS，Touhid MD，Bhuiyan JH．Sistrunk’s operation for the treatment of thyroglossal cyst[J]．Mymensingh Med J，2010，19(4)：565-568．

[4] 胡友主,王存川.腔镜甲状舌管囊肿切除术[J].中国内镜杂志，2007，13(10):1096-1097.

[5] 周博，陈妮娜，崔振英，等.甲状舌管囊肿(瘘)手术治疗及预防和减少术后复发的临床分析[J].海南医学,2012，23(04)：58-60.

[6] Falvo L，Giacomelli L，Vanni B，et al．Papillary thyroid carcinoma in thyroglossal duct cyst：case reports and literature review[J]．Int Surg，2006，91(3)：141-146．

作者简介:谷 彬(1975-)，女，河北唐山人，副主任医师。E-mail：935738701@qq.com 通信作者：何晓光，教授。E-mail：hexg1018@163.com

doi:病例报告10.11724/jdmu.2016.01.26

[中图分类号]R615

[文献标志码]B

文章编号：1671-7295(2016)01-0103-02

(收稿日期:2015-06-24; 修回日期:2015-12-30)