梨状窝瘘致颈部脓肿误诊为甲状腺炎一例

罗伊丽 刘炎 刘璐 张晓丽 干冬梅 杨篷 盛春君 张曼娜 卜乐 李鸿 曲伸

·病例报告·

梨状窝瘘致颈部脓肿误诊为甲状腺炎一例

罗伊丽 刘炎 刘璐 张晓丽 干冬梅 杨篷 盛春君 张曼娜 卜乐 李鸿 曲伸

LiHong,Email:lihong_endo@tongji.edu.cn

梨状窝瘘是一种罕见的鳃源性畸形，合并感染时才出现症状，多见于儿童，临床上极易误诊。同济大学附属第十人民医院内分泌科近期收治一例成人梨状窝瘘致颈部脓肿，现报告如下。

1 病例介绍

患者女性，21岁，因“发现左侧颈部肿块伴发热半月”入院。患者半月前因工作劳累、受凉后出现畏寒发热，左侧颈部肿大疼痛，伴咽痛、吞咽痛及颈后放射痛，体温38～39℃。外院甲状腺超声显示“甲状腺左叶上极背侧见一中低回声光区，边界尚清，无明显包膜”，诊断为“甲状腺炎”，予泼尼松(20 mg/d)口服2 d后好转，自行停药后复发，再予口服泼尼松(20 mg/d)4～5 d，体温反复升高。近日颈部疼痛持续不缓解，遂来同济大学附属第十人民医院内分泌科就诊。否认慢性病史，否认肝炎、结核等传染病史。否认疫区疫水接触史，无烟酒嗜好。查体：体温38.5℃，脉搏90次/min，呼吸22次/min，血压104/69 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa)。神清，精神欠佳。全身浅表淋巴结未及明显肿大。双眼球无震颤，双手震颤阴性。左侧颈部甲状腺左侧可触及直径约3.0 cm肿物，软，触痛明显，未及血管杂音，颈静脉无怒张，颈动脉搏动正常。心、肺、腹、四肢查体正常。

化验检查：红细胞沉降率:51 mm/h；白细胞:16.71×109/L，中性粒细胞%:82.4%；C反应蛋白:115 mg/L； 血清游离T3：7.99 pmol/L，血清游离T4：37.74 pmol/L，血清总T3：1.75 nmol/L，血清总T4：132.1 nmol/L，促甲状腺激素：0.006m U/L；甲状腺球蛋白抗体、甲状腺过氧化物酶抗体、促甲状腺激素受体抗体均正常；肝肾功能、肝炎标志物、梅毒、HIV抗体均无异常。喉镜：声门裂左侧咽喉壁有淡红色突起，约绿豆粒大小；甲状腺超声及造影显示“甲状腺左叶上方、后方及左侧软组织内混合低回声区”，考虑梨状窝瘘致炎性病变。颈部MRI：甲状腺左叶背侧脓肿，甲状腺受压至颈部右前方。

诊疗经过：先后予头孢呋辛、复达欣、可乐必妥、甲硝唑等抗炎，体温无明显改善，入院第5天白细胞升至60.96×109/L，N%:98.5%、C反应蛋白176.30 mg/L，出现血压下降、脉搏细数等感染性休克征象，遂行左侧颈部肿块穿刺抽吸术，吸取恶臭味淡黄色稀薄脓液约12 ml，细菌培养示“咽峡炎链球菌、G-杆菌(厌氧菌)、G+球菌(G+链球菌)”，置引流管3 d后无引流液遂拔除。拔管1 d后体温再次达40℃，换用泰能，无效。入院第15天行颈部脓肿切除术。术中见受压的甲状腺腺体外周组织有炎性反应表现，分离甲状腺后暴露甲状腺左叶背侧乳白色奶酪样脓肿，双氧水充分冲洗脓腔，置双瓣皮片引流，缝合切口。3 d后拔管，体温持续正常，复查血常规、C反应蛋白正常，治愈出院。

2 讨论

梨状窝瘘是一种先天异常，可表现为单纯窦道形成、颈部蜂窝组织炎性改变、颈部脓肿，也可累及同侧甲状腺，好发于左侧颈部, 约占83%～93%，但这种情况成人不多见[1]。当出现反复发作的颈部脓肿，尤其在左颈前三角，伴明显触痛，要警惕梨状窝瘘[2]。本例患者存在发热，左侧颈部肿大、疼痛，被误诊为甲状腺炎，激素治疗后又致脓肿扩大。

梨状窝瘘合并感染很少累及甲状腺，罕见有瘘口开口于甲状腺内导致甲状腺脓肿，仅在有基础疾病：如甲状腺结节或肿瘤、合并免疫缺陷等可能累及甲状腺[3]。本例患者多次甲状腺超声显示“包膜完整”，术中见甲状腺外周脓液包绕，但腺体自身无炎性改变，故考虑单纯颈部脓肿。甲状腺激素水平轻度升高伴TSH降低，但1个月后炎性反应治愈，体温正常状态下复查，甲状腺功能完全正常，考虑为炎性反应刺激所致甲状腺功能的一过性改变，并非原发性甲状腺炎。

梨状窝瘘合并感染应注意与甲状腺炎鉴别。若血象持续升高，应高度警惕感染，不能急于使用激素以防掩盖病情。超声对鉴别诊断至关重要，可明确甲状腺形态，颈部脓腔部位、大小、数量及周围组织受累情况，指导穿刺。此外，食管吞钡造影能更清晰显示梨状窝的存在及瘘管走形，但急性期因局部水肿常不易发现瘘管，可在炎性反应消退 6～8 周后作该检查[4]。瘘管腔粗细各异，造影剂不一定能充分充盈，故瘘管不显影时也不能排除梨状窝瘘的存在。若仍高度怀疑，应在纤维喉镜或全麻下直达喉镜对咽部行仔细检查。梨状窝瘘合并感染最常见的细菌是金黄色葡萄球菌和口咽部厌氧菌[3]。

对于梨状窝瘘引起的颈部脓肿，保守的内科抗炎支持治疗常无法解决病情反复，若脓肿面积扩大可能导致气管食管瘘、纵隔脓肿和脓胸；严重者可累及颈静脉导致血压、心率不稳，最终发展成感染性休克。因此，主要措施为外科治疗，包括切开引流、脓肿切除术、瘘管切除[5]。

本例患者行单纯颈部脓肿切除术，并未切除瘘管，术后随访半年患者良好。若反复发作则需要行完整的瘘管切除术。稳定期行食管钡餐造影若见梨状窝瘘管，推荐手术切除或封闭瘘管可避免再发[5]。若钡餐检查未发现瘘管或瘘管极纤细，且发作次数少，可暂不手术，随访观察，瘘管可能在炎性反应后自然愈合[6]。

[1] Godin MS, Kearns DB, Pransky SM,et al. Fourth branchial pouch sinus: principles of diagnosis and management[J]. Laryngoscope,1990,100(2 Pt 1):174-178.

[2] 殷德涛，董明敏，朱丽雅. 梨状窝瘘的诊断与治疗[J]. 中国民康医学杂志, 2003, 15(3): 164-165. DOI：10.3969/j.issn.1672-0369.2003.03.019

[3] Paes JE, Burman KD, Cohen J,et al. Acute bacterial suppurative thyroiditis: a clinical review and expert opinion[J].Thyroid,2010,20(3):247-255. DOI: 10.1089/thy.2008.0146.

[4] Liberman M, Kay S, Emil S,et al. Ten years of experience with third and fourth branchial remnants[J].J Pediatr Surg,2002,37(5):685-690.

[5] Nicoucar K, Giger R, Pope HG Jr,et al. Management of congenital fourth branchial arch anomalies: a review and analysis of published cases[J].J Pediatr Surg,2009,44(7):1432-1439. DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2008.12.001.

[6] Kubota M, Suita S, Kamimura T,et al. Surgical strategy for the treatment of pyriform sinus fistula[J].J Pediatr Surg,1997,32(1):34-37.

10.3760/cma.j.issn.1673-4157.2016.04.18

200072 上海，同济大学附属第十人民医院内分泌科

李鸿， Email: lihong_endo@tongji.edu.cn

AcaseofneckabscesscausedbypyriformsinusfistulamisdiagnosedasthyroiditisLuoYili,LiuYan,LiuLu,ZhangXiaoli,GanDongmei,YangPeng,ShengChunjun,ZhangManna,BuLe,LiHong,QuShen.DepartmentofEndocrinology,ShanghaiTenthPeople′sHospital,TongjiUniversitySchoolofMedicine,Shanghai200072,China

2015-09-05)