面部局限性肉芽肿型孢子丝菌病一例

段晋婧 周向昭 温 杰

1河北北方学院研究生院,河北张家口,075000;2河北北方学院附属第一医院皮肤科,河北张家口, 075000

孢子丝菌病是由孢子丝菌复合体感染所引起的皮肤、皮下组织及其邻近淋巴系统的慢性感染性疾病。本病常发生在四肢,面部者罕见,临床上容易漏诊或误诊。下面报道我科收治成功的面部局限性肉芽肿型孢子丝菌病1例。

临床资料患者,女,60岁。因“右面部红斑结节伴疼痛1年余”于河北北方学院附属第一医院门诊就诊。患者1年前面部蚊虫叮咬后瘙痒,搔抓后出现局部硬币大小红斑,后皮疹逐渐扩大伴疼痛,就诊于我院皮肤科门诊,考虑为皮肤结核?皮肤真菌感染?患者发病以来精神状态一般,无发热,饮食良好,瘙痒明显影响睡眠,大小便正常。既往冠心病病史8年,发作时服用硝酸甘油可缓解。2型糖尿病7年,口服“二甲双胍缓释片0.5 g每日1次”,血糖控制可。生于原籍,农村居住,无疫水疫区接触史。个人史、家族史无特殊。

体格检查:体温36.5℃;脉搏67次/分;呼吸21次/分;血压136/75 mmHg,余呼吸、消化、泌尿、血液等系统未见异常。皮肤科情况:右侧面部见3 cm×2.5 cm大小椭圆形浸润性红斑、斑块,周围伴红晕,边界清楚,斑块边缘见绿豆大小结节,中央破溃渗出,可见黄色浆痂附着(图1)。

图1 右侧面部见3 cm×2.5 cm大小椭圆形浸润性红斑、斑块,周围伴红晕,边界清楚,斑块边缘见绿豆大小结节,中央破溃渗出,可见黄色浆痂附着 图2 (治疗后)面部红斑斑块明显缩小,边缘结节变平,留有线状疤痕 图3 见迂曲扩张的线状及线状分支状血管,夹杂棕色色素沉着和黄白色瘢痕区域 图4 棘层肥厚,皮突下延,真皮内可见上皮细胞肉芽肿形成,中性粒细胞、淋巴细胞、浆细胞、组织细胞、多核巨细胞弥漫性浸润(HE,×40) 图5 真菌培养见淡褐色膜样菌落,表面有褶皱,中央高起呈绒毛样 图6 真菌直接镜检可见大量菌丝和孢子 图7 玻片培养(×400)见典型的“梅花样”小分生孢子和“套袖状”菌丝

实验室及辅助检查:结核杆菌特异性免疫试验49.98 pg/mL阳性;PPD试验阴性;血沉24 mm/h;血常规、尿常规、生化、感染标志物、凝血功能未见异常。

皮肤镜检查:(右侧面部)红色背景下见迂曲扩张的线状及线状分支状血管,夹杂棕色色素沉着和黄白色瘢痕区域,边缘见散在黄白色鳞屑(图3)。皮肤组织病理:(右面部)棘层肥厚,皮突下延,真皮内可见上皮细胞肉芽肿形成,弥漫性中性粒细胞、淋巴细胞、浆细胞、组织细胞、多核巨细胞浸润,毛囊见炎症细胞累及(图4)。细菌培养及药敏:无致病细菌生长。真菌培养:孢子丝菌属(图5～7)。

诊断:面部局限性肉芽肿型孢子丝菌病。

治疗:给予伊曲康唑200 mg每日1次;碘化钾口服溶液每次10 mL,每日3次;外用复方黄柏液涂剂湿敷每日2次,萘替芬酮康唑乳膏、氯锌油每日2次治疗3个月后面部红斑明显缩小,结节基本变平(图2),后停用口服药物,继续外用药物治疗;6个月随访无复发,持续随访中。

讨论孢子丝菌病是由孢子丝菌复合体感染引起,其分为6个种:包括申克孢子丝菌、球形孢子丝菌、巴西孢子丝菌、墨西哥孢子丝菌、白孢子丝菌和卢艾里孢子丝菌［1-2］,菌种不同,其毒力、地理分布和药物敏感性等方面也存在差异,我国常见的为球形孢子丝菌［3］。孢子丝菌广泛存在于自然界,是土壤、木材及植物的腐生菌,其侵入组织后可转化为致病的酵母相,这种双相转化,使其在组织内早期定植和增殖,李盼盼［4］等研究发现TLR2和TLR4在宿主细胞抵抗孢子丝菌的免疫过程发挥重要作用。发病常与轻微外伤后接触被病原菌污染的物质有关,常见于皮肤暴露部位,以四肢多见,形成沿淋巴走行分布的特征性结节,引起感染、化脓及溃烂,极少数人可发生系统播散［5］。

本患者特殊之处在于皮损发生在面部,较罕见,根据化验检查及抗真菌治疗有效,基本明确诊断为面部孢子丝菌病。根据孢子丝菌侵犯部位及机体抵抗力的不同,孢子丝菌病可分为皮肤淋巴型、局限性皮肤型、皮肤黏膜型及皮外及播散型四种类型;其中局限性皮肤型临床上最常见,亦分为结节亚型、肉芽肿亚型、浸润斑块亚型、卫星状亚型、疣状亚型、囊肿亚型及红斑鳞屑亚型七种亚型［5］。本患者未侵犯附近淋巴结,所以我们考虑其为局限性皮肤型,又根据皮损形态我们将其归为肉芽肿亚型,综上,诊断为面部局限型肉芽肿亚型孢子丝菌病。

程绍航等［6］曾将1例面部类似患者与环状肉芽肿进行鉴别,就本患者而言,我们主要与皮肤结核和面部脓皮病进行了鉴别,细菌培养患者无异常且病程延续1年之久,基本排除了脓皮病,患者PPD试验阴性,与结核病理相似的表现为肉芽肿性炎,也未见典型的“三区病变”,给我们的诊断带来了一定困扰,但真菌培养阳性,有孢子丝菌菌落形成,此为本病诊断的金标准［5］。若想进一步明确菌种,需进行组织分子鉴定［7］,其可以尽早明确致病菌种并指导用药。

治疗上碘化钾仍为首选,吕雪莲等［8］研究表明碘化钾与伊曲康唑联合用药起效更快,可缩短疗程。本患者给予口服碘化钾及伊曲康唑片,结合外用药物治疗后效果明显,恢复良好。

回顾本患者发病前有蚊虫叮咬史,叮咬后搔抓表现为轻微外伤史,患者农村居住、长期务农,这两点在我们日常诊治中容易被忽视,但结合皮损表现,这些人群均应视为孢子丝菌病的怀疑对象,所以在问诊中应仔细询问可疑发病诱因及伴随症状,从而行进一步的检查明确病情,同时我们需加强本病的防护,受伤后及时清洗、消毒等,防治结合降低患病率。