采用后路钉棒内固定联合选择性侧块关节松解治疗儿童寰枢关节脱位的临床效果

邵佳 高坤 余正红 毛克政 高延征

寰枢关节脱位(atlanto-axial dislocation，AAD)是由颅颈交界区的畸形、创伤和炎症等导致的寰枢关节解剖关系失常[1-4]。脱位的寰枢关节导致脊髓受到压迫，引发四肢麻木和无力等一系列症状，治疗需要手术复位寰枢关节，解除脊髓压迫[5]。儿童寰枢关节脱位临床工作中并不少见。儿童骨骼发育不成熟，软骨成分较多，目前对儿童寰枢关节脱位的治疗方式和方法尚有较多争议[6-7]。本研究对儿童寰枢关节脱位患者的临床资料进行回顾性研究，探讨采用后路钉棒内固定联合选择性寰枢侧块关节松解治疗儿童寰枢关节脱位的临床疗效。

资料与方法

一、资料

1.病例纳入与排除标准：(1)病例纳入标准：①年龄≤12岁；②屈颈位寰齿前间隙(atlantodental interval，ADI)>5 mm，由2名以上脊柱外科医生确诊为寰枢关节脱位；③随访时间>24个月，临床资料完整。(2)病例排除标准：①急性骨折脱位所致寰枢关节脱位；②上颈椎肿瘤；③临床资料不完整。

2.一般临床资料：2010年1月至2018年3月河南省人民医院脊柱外科收治的寰枢关节脱位患儿32例；年龄(8.2±2.7)(3～12)岁。其中齿突小骨26例(包括唐氏综合征合并齿突小骨3例)、寰椎枕骨化畸形3例和旋转固定性脱位3例。依据手术方法将全部病例分为行侧块松解组(简称松解组)和未行侧块松解组(简称未松解组)。松解组包括患儿7例，术前颈椎过伸过屈位X线示寰枢关节不可复位，采用后路寰枢侧块关节松解复位、植骨融合和钉棒内固定治疗；未松解组包括患儿25例，术前颈椎过伸过屈位X线示寰枢关节可复位，采用后路寰枢关节复位、植骨融合和钉棒内固定治疗。两组患儿一般临床资料差异均无统计学意义(均P>0.05，表1)。所有患儿监护人签署书面知情同意书。本研究获河南省人民医院医学伦理委员会批准。

表1 两组患儿术前一般临床资料的比较

二、方法

1.术前准备：术前通过颈椎过伸过屈位X线评估患儿寰枢关节能否复位及是否需要行侧块关节松解；通过颈椎MRI评估脊髓受压迫情况；通过颈部动脉血管CTA评估是否存在血管畸形；并通过影像系统测量评估螺钉植入的可行性，以充分准备合适规格的内固定器械。

2.手术：(1)未松解组：采用全身麻醉。患儿取俯卧位。安装颅骨牵引或Mayfield头架，固定头部，颅骨牵引力约为自身重力的1/5。取颅底-C3后正中切口，分层切开皮肤、皮下组织及深筋膜。骨膜下剥离显露颅底、寰椎后弓及C2和C3(C3置钉时)椎板。对无寰椎枕骨化畸形的患儿，向寰椎两侧置入直径3.5 mm侧块螺钉，枢椎两侧置入直径3.5 mm椎弓根螺钉。对寰椎枕骨化畸形患儿，在枢椎两侧置入直径3.5 mm椎弓根螺钉(合并C2-C3融合者可同时在C3两侧置入3.5 mm侧块螺钉)，于枕骨植入枕骨板。将裁剪合适长度的连接棒折弯塑形后安装，拧紧螺帽。对行寰枢固定的患儿打磨寰椎后弓、枢椎棘突和椎板；对行枕颈固定的患儿打磨颅底、枢椎棘突和椎板，制备植骨床。冲洗切口，髂后上棘取颗粒状松质骨植骨。留置引流管1根，逐层缝合切口。(2)松解组：采用全身麻醉。患儿取俯卧位。安装颅骨牵引，固定头部，颅骨牵引力约为自身重力的1/5(牵引后完全复位3例，部分复位4例)。在颅底-C2显露完成后，将C2神经根及静脉丛向头侧挑起，沿枢椎峡部显露寰枢侧块关节后方关节囊，切开关节囊后以宽度为7.0 mm骨刀撑开松解(对拟行枕颈融合者刮除关节软骨并植入颗粒状松质骨)。其他操作步骤同未松解组。

3.术后处理：对两组患儿术后处理方法相同。使用抗生素预防感染至术后24～48 h。24 h引流量<50 ml或8 h引流量<20 ml时拔除引流管。术后3～5 d复查颈椎正、侧位X线，CT和MRI。使用颈托固定至术后2个月，去除颈托后逐渐进行颈部功能锻炼。术后3个月复查颈椎正、侧位与过伸过屈位X线或颈椎CT评估植骨融合情况。

4.随访：对行融合术患儿术后6个月、1年和2年行规律随访；对未行融合术患儿每3个月复查X线或CT进行评估，直至确切融合后继续规律随访。

5.观察指标：比较两组患儿的手术时间、术中出血量、术前及末次随访的脊髓可用空间(space available for the cord，SAC)、斜坡椎管角(clivus canal angle，CCA)和延髓颈髓角(cervicomedullary angle，CMA)。计算植骨融合时间及融合率。观察并发症。

结 果

全部患者儿随访(33.8±13.0)(24～100)个月。两组患儿手术时间和术中出血量差异无统计学意义(均P>0.05，表2)。两组患儿术前及末次随访SAC、CCA和CMA组内差异均有统计学意义(均P<0.05)，组间差异均无统计学意义(均P>0.05，表3)。所有病例均通过后路完成复位和钉棒固定，其中寰枢固定29例，枕颈固定3例。髂后上棘取骨区切口愈合不良2例，其中未松解组1例诊断为深部死腔形成，经再次手术清创缝合后愈合，松解组1例诊断为浅表金黄色葡萄球菌感染，经静脉注射头孢唑啉和伤口换药治疗后切口愈合。无脊髓损伤、椎动脉损伤和脑脊液漏病例。骨融合时间为(4.0±0.7)(3～6)个月，融合率100%。未发生内固定失败和复位丢失。

表2 两组患儿手术时间及术中出血量的比较

表3 两组患儿术前及末次随访SAC，CCA和CMA的比较

典型病例见图1，2。

图1 患儿，女，9岁。因“摔伤后四肢麻木、无力10 d”入院，确诊为寰枢关节脱位，行后路寰枢关节复位、植骨融合内固定术治疗 A 术前颈椎CT矢状位像示齿突小骨，寰枢关节脱位 B 术前颈椎MRI示脊髓受压明显，脊髓内T2高信号 C 术前颈椎侧位X线示寰枢关节对位正常 D 术前颈椎过屈位X线示寰椎前脱位 E 术后颈椎侧位X线示寰枢关节复位良好，内固定位置良好 F 术后3 d颈椎MRI示颈脊髓受压完全解除，脊髓内明显高信号，齿突后可见明显软组织团块 G 术后3个月MRI示颈脊髓高信号范围明显减小，齿突后软组织团块明显减小 H 术后3个月CT矢状位像示C1-C2后弓间植骨融合满意

讨 论

一、儿童寰枢关节脱位的病因

成人寰枢关节脱位的常见病因包括齿突小骨、寰椎枕化、类风湿关节炎以及其他不明原因等，这几种病因均占据较高的比例。而儿童寰枢关节脱位最主要的原因是齿突小骨和旋转固定性脱位[8-9]。本研究组病例中齿突小骨导致的寰枢关节脱位占81.3%(26/32)。

目前对齿突小骨的发生原因尚有争议，有创伤学说和先天学说两种理论[10]。先天学说认为齿突小骨的发生是齿突和枢椎间软骨板未闭合；创伤学说则认为是3岁之前外伤导致齿突血供破坏，从而引发齿突小骨。唐氏综合征患儿韧带等结构松弛，寰枢椎脱位发生率较高[9，11]。本研究组中3例唐氏综合征伴寰枢关节脱位患儿均存在齿突小骨，可能是由于唐氏综合征患儿运动能力发育迟缓，易遭受外伤。这也间接证明创伤可能是齿突小骨的主要病因。寰枢旋转固定脱位几乎只见于儿童，是儿童寰枢旋转固定的进展阶段，仅见零星成人个案报道。

二、儿童寰枢关节脱位的手术适应证

有神经症状以及存在寰枢椎不稳的寰枢关节脱位患儿需要手术治疗，这是目前较为一致的观点。关于偶然发现的齿突小骨的治疗尚存在争议。早期文献报道对无明显不稳定的齿突小骨进行保守治疗，较长时间的观察结果表明并不会出现寰枢椎不稳，而手术治疗具有较大的风险。2002年美国神经外科医师协会发表的齿突小骨诊治指南Osodontoideum将临床和放射学观察作为推荐方案。随着脊柱外科治疗技术的发展，近年研究者对稳定齿突小骨的治疗理念已经有所变化，认为应行手术治疗，以防止灾难性的颈脊髓损伤[10]。Ni等[12]认为慢性不稳定齿突小骨会引起齿突周围软组织肥厚，可能在腹侧压迫脊髓，一经诊断就应行手术治疗。在2013年美国神经外科医师协会发布的齿突小骨诊疗指南Osodontoideum中，建议对偶然发现的齿突小骨可进行临床观察和放射学随访，也可行手术治疗。对寰枢旋转固定发展至旋转固定脱位的患儿，保守治疗效果欠佳，需行手术治疗[8]。

图2 患儿，女，11岁。因“颈部歪斜1年余”入院，确诊为寰枢关节脱位，行后路寰枢关节侧块松解复位、植骨融合内固定治疗 A 术前外观，颈部向左侧歪斜 B 术前颈椎正位X线示颈段脊柱侧凸 C 术前颈椎侧位过伸位X线示寰枢关节脱位，在颈部过伸状态不可复位 D 术前颈椎CT三维重建示寰枢旋转固定性脱位 E 术中经颅骨牵引后透视见寰枢关节部分复位 F 术后颈椎正位X线示颈段脊柱侧凸矫正满意 G 术后外观，颈部歪斜矫正满意 H 术后3个月颈椎侧位X线示C1-C2后弓间植骨融合满意

三、儿童寰枢关节脱位的手术治疗方式

Wang等[13]将寰枢关节脱位分为4型：Ⅰ型为颈椎动力位可以复位，称为寰枢椎不稳；Ⅱ型为经大重力颅骨牵引可复位，称为可复位性脱位；Ⅲ型为经大重力颅骨牵引不可复位，称为难复位性脱位；Ⅳ型为骨性融合。儿童寰枢关节脱位Ⅰ型和Ⅱ型多见，Ⅲ型和Ⅳ型很少见。本研究组无Ⅳ型寰枢关节脱位患儿。

对Ⅰ型和Ⅱ型寰枢关节脱位患儿可直接行后路固定。对Ⅲ型寰枢关节脱位患儿的治疗存在争议，按手术入路的不同大致分为3种：后路松解复位后路固定、前路松解前路固定和前路松解后路固定[14-18]。前路松解后路固定是2个手术，患儿需要取2种体位，手术创伤大。行单一经口入路松解同时固定需要考虑较高的感染风险。后路经侧块松解固定技术由Goel等[7]于2004年提出，该手术方法可以通过单纯后路实现复位和固定，是较为理想的治疗难复性寰枢关节脱位的方式。但是，单纯后路复位对软组织的松解不够充分，尽管Goel等[7]报道复位效果很好，但是有学者对其存疑。难复性寰枢关节脱位患儿有其自身的特点，软组织挛缩较轻，行全身麻醉下大力颅骨牵引即使不能完全复位，也能达到部分复位[19]。本研究组4例患儿经大力颅骨牵引不能完全复位，行后路经侧块松解均达到满意的复位效果。后路松解内固定是治疗儿童难复性寰枢关节脱位的理想手术方式。

儿童骨质较软[10]。对儿童患者过分依赖内固定复位可能导致内固定失败，应避免依靠内固定强行复位。行侧块松解可以降低内固定和骨结构的应力。本研究对Ⅱ型和Ⅲ型寰枢关节脱位患儿均采用经侧块关节松解技术，未出现内固定失败或松动。

内固定的准确植入和牢固的把持是寰枢椎复位的关键[20-21]。儿童患者处于发育期，需要术前对螺钉植入的可行性进行准确评估。7岁及以上儿童的寰枢椎结构虽较成人细小，但骨性结构基本完善，在精准手术技术下置钉可行。6 岁以下儿童，其寰枢椎结构可表现出很大的年龄差异，术前应行寰枢椎薄层CT扫描，测量相关解剖学数据，行个性化置钉。3岁以下婴幼儿，其寰椎和枢椎的椎弓根有时无法满足置钉要求，可采用椎板螺钉。

本研究存在局限：病例数较小，其中行侧块松解的病例也较少，这与儿童寰枢关节脱位的发病率较低以及绝大多数患儿不需要侧块松解有关。未来如能开展多中心前瞻性研究，结果将更具说服力。

总之，绝大多数儿童寰枢关节脱位为寰枢椎不稳，可经后路钉棒复位和内固定获得满意的复位效果，对术前动力位X线提示不能复位的患儿，可以通过后路寰枢侧块关节松解、钉棒复位与植骨融合内固定术治疗，不增加手术创伤，可获得较好的疗效。