脊髓电刺激治疗趾外伤后复杂区域疼痛综合征Ⅱ型一例报告

刘芳 路桂军 王超 魏芳远 牛杰杰 钟长峰

作者单位：1. 清华大学附属北京清华长庚医院疼痛科，清华大学临床医学院，北京102208；2. 首都医科大学附属北京同仁医院足踝外科，北京100730

复杂区域性疼痛综合征（complex regional pain syndrome，CRPS）常发生在骨折和外科手术后，是骨科临床常见的并发症，一旦发生，处理较困难。该病是以肢体疼痛为主要症状，继发于组织损伤之后，关节、骨骼、皮肤和肌肉等组织均可涉及，且与血管运动因素有关的综合征。

国际疼痛研究学会（International Association for the Study Pain，IASP）于2005 年发布的Budapest 诊断标准［1］中陈述，CRPS的临床表现主要有以下几个方面：①持续性疼痛的程度与刺激的强度不成比例，且疼痛范围不属于单神经支配区；②出现痛觉过敏、痛觉超敏和触诱发痛等感觉异常；③有血管舒缩异常的表现，比如双侧肢体皮肤颜色和温度不一致，在CRPS 急性期可出现皮肤发红、皮温升高的表现，而在慢性期可出现皮肤青紫、皮温降低；④排汗异常或肢体肿胀［2］；⑤可有毛发稀疏、指甲脆弱、皮肤变薄等营养不良的表现；⑥出现肌肉无力、运动幅度减低和肌张力障碍等运动障碍。CRPS 发病率在不同研究中有较大差异，一项荷兰的研究显示其发病率为每年26.2/10 万人。多发生于上肢，下肢的发病率低，来源于足部外伤的病例鲜有报道。2020 年7月，我们收治了一例趾外伤后发生CRPS的病人，经脊髓电刺激治疗恢复良好，现报告如下。

临 床 资 料

一、病史

二、查体

三、检查

四、诊断

五、治疗

六、结果

讨 论

CRPS是一组以慢性区域性自发性疼痛为主要表现的综合征，其特点是进行性加重且疼痛程度与诱发因素的发生时间不符，与诱发因素的严重程度不成比例，疼痛区域也与神经支配的皮节区不符。CRPS 有两种临床类型：第一型（CRPS Ⅰ）为反射性交感性肌萎缩（reflex sympathetic dystrophy，RSD）；第二型（CRPS Ⅱ）为灼性神经痛［4-5］，常有明确的神经损伤。神经传导速度检查或肌电图可以明确诊断神经损伤和神经定位，是鉴别两者的有效检查。本例病人的症状特点：自发痛、烧灼感，痛觉过敏，疼痛区域较损伤区域（趾）明显扩大；左下肢毛细血管扩张、温度降低；左下肢排汗异常；左下肢运动功能下降、肌力减低；左足骨密度减低。病人有明确的趾神经损伤病史，且肌电图显示 趾重度感觉减退，符合CRPS Ⅱ型诊断。

图1 病人，男，20岁 a：术前左足与右足对比，有明显的毛细血管扩张；b、c：左足（b）与右足（c）侧位X线片比较，可见左侧跟骨距骨骨密度较对侧减低；d：术毕胸部正位X线片示双根电极，上端位于T9椎体下缘，下端位于T11锥体；e：术后1周，双足皮肤颜色一致，无明显毛细血管扩张

表1 治疗前后的检查结果比较

CRPS 的发病机制尚不十分明确，目前认为有多种机制参与。这些机制包括神经源性炎症参与的中枢及外周敏化，氧化应激反应和自身抗体形成，中枢神经形态功能改变，遗传和精神心理因素等［6-8］。无论CRPSⅠ还是CRPS Ⅱ，神经源性炎症反应都是CRPS最先触发的机制，且贯穿CRPS的整个发病过程。机体在伤害性刺激发生后可引起大量神经肽释放，神经肽参与痛觉传递引起CRPS 的特征性感觉异常和痛觉过敏［9］。神经肽还可以增加血管通透性，扩张毛细血管，因而出现流汗、皮肤发红、皮温改变等。在中枢神经系统，神经肽可与相应受体结合，引起脊髓胶质细胞的激活和疼痛敏化。

CRPS的治疗方案很多，目前临床报道了经颅磁刺激、经皮电刺激等物理治疗方法，包括心理疏导在内的心理治疗方法，非甾体类抗炎药和激素、双膦酸盐、免疫球蛋白、氯胺酮、加巴喷丁、降钙素等药物治疗方法，交感神经阻滞治疗以及外科交感神经切除术、脊髓背根入髓区毁损等手术方法。尚无一种准确有效的治疗方法。近年来，有报道免疫调节治疗、肉毒毒素局部注射治疗、高压氧治疗、本体感觉训练和镜像治疗、血浆置换等研究方案，还在进一步研究验证中［10］。

脊髓电刺激近年来广泛用于治疗各种慢性疼痛，特别是难治性慢性疼痛［11］。作为一种基于电流刺激的微创方法，其原理是1965 年Wall 提出的“闸门”理论，脊髓电刺激通过刺激脊髓背角大的有髓神经纤维，从而抑制伤害性刺激通过小的无髓神经纤维向上传入，进而达到控制疼痛的目的。新发现的研究机制还包括：脊髓电刺激通过干扰疼痛传导通路，激活阿片受体，激活疼痛下行抑制传导通路，调节γ-氨基丁酸能系统，从而控制感觉神经元投射的活性和反应。脊髓电刺激具有微创、可逆、可调、不造成永久性神经功能缺失或损伤的特点，临床应用前景广阔。但因其费用高，且电量消耗需要定期更换刺激发生器，限制其在临床广泛应用。

该病例是足趾及下肢的CRPS，未见既往文献报道。我们首次采用双根电极脊髓电刺激的治疗手段，双根电极有16 个触点，能够覆盖更大范围脊髓节段，因而电流可覆盖足够范围的感觉异常区域，同时带来更多方式的程控选择。双根电极避免了病人活动带来的电极移位导致的镇痛范围覆盖不全，后期电势差受病人体位影响较小。该病人放置电极一周后疼痛即有明显缓解，血管扩张情况明显改善，皮温升高，可正常排汗。说明脊髓电刺激可以明显改善交感、副交感神经功能，不仅能够缓解疼痛，而且能够增加肢体血供。1～3个月后病人的肢体功能和生活质量也得到明显改善。

CRPS是一类难治性疼痛，本研究属于个案报道，首次尝试了双根电极脊髓电刺激的治疗方案，取得了较好的临床效果。但本研究干预时间较短，未来应开展大样本、长观察期的随机对照临床试验进一步探讨脊髓电刺激治疗CRPS的病生理机制，为CRPS治疗提供更多理论依据。