单孔胸腔镜治疗肺隔离症15例报道

曹 敏，傅于捷，赵晓菁

上海交通大学医学院附属仁济医院胸外科，上海200127

肺隔离症是一种少见的先天性肺发育异常的疾病，主要特征为病变肺组织内有异常的体循环供血管，导致了部分肺叶无功能。该病最早由Pryce在1946年提出[1]。根据隔离肺组织是否具有完整的脏层胸膜，可以分为叶内型和叶外型；临床症状多为无特异性的肺部感染。诊断该疾病主要通过影像学检查，包括胸部CT增强或肺血管造影等。目前手术切除病变肺组织是治疗肺隔离症的主要手段。近年来，随着胸腔镜技术的兴起，特别是单孔胸腔镜技术的日益成熟，上海交通大学医学院附属仁济医院（简称仁济医院）将单孔胸腔镜技术应用于肺隔离症的治疗。本研究回顾分析了2014年1月—2018年12月在仁济医院接受单孔胸腔镜治疗的肺隔离症病例，并结合文献分析，报道如下。

1 资料与方法

1.1 研究对象

选取2014年1月—2018年12月在仁济医院接受单孔胸腔镜手术方式治疗的肺隔离症患者15例，其中男性7例，女性8例；年龄36～77岁，平均（50.0±12.9）岁；其中左下叶病变13例，右下叶病变2例，均为叶内型病变。所有病例术前均行胸部增强CT及血管三维重建，明确肺部有异常体循环供血管（图1）。15例患者均为单支异常体循环供血管，其中14例来自降主动脉（13例来自胸主动脉，1例来自腹主动脉），1例来自腹腔干动脉。

图1 1例左下叶肺隔离症（叶内型）患者胸部CT及血管三维重建Fig 1 CT images and 3D vascular reconstruction in a case with intralobar pulmonary sequestration (left lower lobe)

1.2 方法

所有患者均采用单孔胸腔镜手术方式行肺叶切除手术，其中左下叶切除13例，右下叶切除2例。全身麻醉下双腔插管，健侧卧位，手术切口位于第5或第6肋间腋前线与腋后线之间。胸膜粘连以电钩分离，其他外科操作均以超声刀完成。异常体循环供血管游离后近端以紫色Hemolok血管夹双道夹闭，远端以腔镜直线切割缝合器离断（图2）。

图2 胸腔镜下所见异常体循环供血管（箭头）Fig 2 Anomalous feeding artery displayed by thoracoscopy (arrow)

采集术中中转开胸或中转多孔胸腔镜例数、手术时间、术中出血量、术后胸腔引流管置管时间、术后住院天数及围术期并发症发生率及围术期死亡率等相关数据。胸腔引流管拔管指征为术后复查胸片肺完全复张，引流量＜200 mL/d。

2 结果

本组15例患者中有胸膜粘连11例（占73.3%）；以单孔胸腔镜成功切除肺叶12例，因全胸膜腔粘连中转多孔胸腔镜切除肺叶3例，无中转开胸手术病例；无围术期并发症及围术期死亡。平均手术时间（96.7±27.8） min，术中平均出血量（75.3±45.5） mL，术后胸腔引流管平均置管时间（5.2±2.0） d，术后平均住院天数（6.2±2.2） d。所有病例接受病理诊断，符合肺隔离症表现。术后随访6～60个月，平均（29.1±15.8）个月，无失访病例，所有患者恢复良好，无特殊不适主诉。

3 讨论

肺隔离症是一种少见的先天性肺发育畸形，占先天性肺部畸形的0.15%～6.40%[2]。目前病因及发病机制尚不明确。部分学者认为主要和胚胎发育过程中的支气管芽与主动脉供血管的联系持续存在有关，导致该部分肺组织先天性的肺动脉供血缺失，最终形成隔离肺[3]。肺隔离症可分为2种类型。①叶内型：隔离肺与周围正常肺组织覆被同一脏层胸膜。②叶外型：隔离肺与正常肺组织通过各自独立的脏层胸膜完全分开。肺隔离症以叶内型多见，主要表现为非特异性的、反复的肺部感染症状，包括咳嗽、咳痰、发热等，常被诊断为肺部感染或肺部肿瘤[4]；叶外型少见，常合并其他部位的发育畸形，如漏斗胸、先天性心脏病等。

目前来说，影像学检查仍是诊断肺隔离症的主要方法，如数字减影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）、CT肺动脉造影（CT pulmonary angiography，CTPA）和胸部CT/磁共振成像（MRI）增强扫描。其中，DSA检查为诊断肺隔离症的金标准。然而，胸部CT/MRI增强扫描及血管三维重建可以清晰地显示异常的体循环供血管，显著降低因术前评估不足导致的术中异常体循环供血管出血风险，因而临床应用更广泛。对于临床上疑似的肺隔离症患者，积极采取胸部CT/MRI增强扫描可以有效减少肺隔离症的误诊和漏诊。本研究中诊断肺隔离症均采取胸部CT增强及血管三维重建，术前明确异常体循环供血管的起始部位及走形，为术中妥善处理异常体循环供血管提供资料，避免了术中误伤该血管造成的大出血风险。

肺隔离症一旦确诊，首选手术治疗[5]。对于叶内型病变，多主张肺叶切除；对于叶外型病变，多采用单纯的隔离肺切除。但是，鉴于叶外型肺隔离症多合并其他部位的畸形，单纯的隔离肺切除往往不能满足临床需求，需要同期处理隔离肺和其他合并畸形。本组病例均为叶内型病变，且无合并胸部其他部位的畸形；其中左下叶病变13例，右下叶病变2例，病变分布与相关文献[6]报道一致。

腔镜技术已经被广泛地应用于胸部疾病的诊治，如肺大疱、肺癌、胸腺瘤等；其在肺隔离症中的成功应用最早见于1994年[7]。近年来，胸腔镜技术蓬勃发展。相对于传统开胸手术方式，胸腔镜技术具有创伤小、术后恢复快、切口美观等特点。Li等[8]的报道认为，对比开胸手术，胸腔镜手术在治疗成人肺隔离症方面具有术后胸腔积液发生率低、住院时间短等优势。单孔胸腔镜技术是胸腔镜技术的进一步发展，与多孔胸腔镜手术比较，患者住院时间更短，手术切口更美观[9]。我们采用该手术方式治疗2014年1月—2018年12月本医疗中心接收的15例肺隔离症病例，无中转开胸病例，无围术期并发症及围术期死亡病例；可以认为单孔胸腔镜治疗肺隔离症是安全的。

在肺隔离症的手术治疗中，特别是处理叶内型的隔离肺过程中，胸膜粘连比较常见，主要与隔离肺的长期反复感染有关；感染可导致隔离肺附近，甚至全胸膜腔的胸腔粘连。本研究中的11例（73.3%）患者有不同程度胸膜粘连。既往认为，胸膜粘连是胸腔镜手术的禁忌证；但是随着胸腔镜技术的发展，胸膜粘连早已不再成为胸腔镜手术的禁忌证，甚至部分报道[10]认为胸腔镜手术较开胸手术方式在处理胸膜粘连方面更具优势。本组病例中，除3例全胸膜腔粘连病例中转多孔胸腔镜手术外，其余8例均顺利完成单孔胸腔镜手术。可以认为单孔胸腔镜手术治疗肺隔离症是有效的、可行的。

手术中，我们在第5或第6肋间的腋前线、腋中线之间做一个3～4 cm的切口。这样的切口有利于处理下肺与膈肌之间的粘连以及位于下肺韧带附近的异常体循环供血管；同时，对于处理下叶肺门结构具有优势。对于肺隔离症的治疗，异常血管的妥善处理是手术的关键。异常的体循环供血管多隐藏于下肺韧带中。在处理下肺与膈肌之间的粘连以及游离下肺韧带时，分层解剖2层皱褶胸膜对于暴露异常血管及避免术中损伤至关重要；切勿暴力操作，损伤异常的体循环供血管，一旦损伤后果严重。与此同时，胸腔镜手术对于术野的放大作用，有利于观察较深位置的异常体循环供血管，极大提高了手术的安全性，降低了术中出血的可能。此外，异常体循环供血管附近隔离肺组织反复的炎症刺激可能导致该血管脆性高、易出血，我们更倾向于采用双道Hemolok血管夹夹闭异常供血管近心端，腔镜直线切割缝合器离断远心端的方法。该方式被认为可以降低体循环异常血管的压力，降低围术期再出血的风险[11]。本组病例均采用该手术方式，无病例出现供血管残端出血或再出血情况。该手术切口进行下肺切除多可采用“单向式”，即先游离并离断下肺静脉，然后游离并离断下叶支气管，最后处理下叶肺动脉。叶裂不全或肺动脉游离困难者，由于该病无需淋巴结清扫，可考虑动脉连同叶裂一并离断，减少出血风险。

本研究利用单孔胸腔镜的手术方式治疗肺隔离症取得了令人满意的结果。但是，本研究中所有病例均为叶内型肺隔离症，对于单孔胸腔镜的手术方式治疗叶外型肺隔离症仍需证据支持。通常来说，叶外型肺隔离症多合并其他器官发育异常。但是，胸膜粘连的发生较叶内型低。同时，发生胸膜粘连的程度也较叶内型轻。根据我们的经验，单孔胸腔镜治疗肺隔离症能否顺利实施的关键在于胸膜粘连的程度。对于无需同期处理其他器官畸形的叶外型肺隔离症病例，多孔胸腔镜治疗已见报道[12]；有理由相信，单孔胸腔镜手术的治疗方式在叶外型肺隔离症中的应用值得期待。

综上所述，手术仍是治疗肺隔离症的首选方式。单孔胸腔镜技术治疗肺隔离症是安全、有效、可行的。同时，该手术方式具有切口美观、术后住院天数短等特点，可以成为治疗肺隔离症的一种手术方式。