外伤后以囊内出血为首发症状的胃囊肿一例及文献回顾

2019-09-13吴川林汝贝贝侯国方徐铂然杜祖超白雪巍

世界华人消化杂志 2019年16期

吴川林, 汝贝贝, 侯国方, 徐铂然, 杜祖超, 孙备, 白雪巍

吴川林, 汝贝贝, 侯国方, 徐铂然, 杜祖超, 孙备, 白雪巍, 哈尔滨医科大学附属第一医院胰胆外科黑龙江省哈尔滨市 150000

核心提要: 胃囊肿作为一种罕见的消化道疾病, 多发于婴幼儿时期, 囊肿壁与胃壁相似, 主要含有胃粘膜和平滑肌组织.其临床症状不典型, 易误诊, 其术前诊断主要依据影像学检查, 以手术治疗为主.

0 引言

胃囊肿, 又称胃重复囊肿(gastric duplication cysts, GDCs),是一种特殊类型的消化道囊肿.囊肿壁和胃壁相似, 存在肌层、黏膜层和腺体, 并可分泌胃液. 本院收治的1例GDCs患者, 因其外伤后突发腹痛, 误诊为“肝囊肿囊内出血”行手术治疗, 术中明确诊断. 在反思此病例的诊治过程并查阅相关文献后, 我们小结如下,希望有助于提高这种罕见疾病的临床诊断及治疗.

1 病例报告

患者, 女, 55岁, 因外伤后上腹部持续性疼痛3 h急诊入院.入院后疼痛无缓解, 无恶心、呕吐, 无呕血、黑便.查体: 右上腹饱满,可触及质软肿物, 触痛明显.血常规、肝功、肾功等实验室检查未见明显异常. 腹部超声示:肝胰间可见大小约12 cm×12 cm囊性无回声区, 其间可见分隔, 囊内回声不均. 腹部电子计算机断层扫描(computed tomography, CT)示: 右侧中上腹肝胃之间巨大不规则肿物, 边界清楚, 病灶内密度均匀; 但与患者8 mo前曾诊断为“肝囊肿”的CT片进行对比, 发现囊肿体积增大、囊液密度增高(图1). 病人近一年内胃镜检查报告正常, 自述“肝囊肿”病史多年.

2 最后诊断

根据患者病史及影像学检查诊断为肝囊肿囊内出血、局限性腹膜炎.

3 治疗

患者经非手术治疗6 h后, 症状无明显缓解, 因腹痛加剧要求手术治疗, 遂于全麻下行剖腹探查. 上腹正中切口,入腹后发现右上腹巨大囊性肿物, 位于肝左外叶下方与胃前壁之间, 被大网膜包裹(图2A); 肿物与周围组织界限清楚, 无粘连,仔细分离后见其基底部位于胃大弯侧,呈外生性生长, 大小约14 cm×12 cm; 肿物呈多囊状, 形态饱满, 表面张力大, 囊内充满暗红色血性液体(图2B和C). 术中诊断为胃囊性占位, 更改术式为胃部分切除术,以直线切割闭合器在胃大弯侧切除部分与肿物相连的胃组织,整块移除标本(图2D), 大弯侧断面缝合加固, 术程顺利, 耗时2 h, 出血量约50 mL.

其中，若交互项CFAt-1×CDI的系数显著为负，则表明该假设通过检验，即对处于相应生命周期的企业，碳信息披露会显著缓解企业的融资约束。

4 结果和随访

患者术后恢复顺利, 无并发症, 7 d后痊愈出院.病理回报为“GDCs”(图3). 根据术中探查及病理结果修正诊断为“GDCs囊内出血”. 术后随访1年, 患者一般状态可,无腹痛等症状.

5 讨论

GDCs是一种罕见的消化道疾病.笔者在查阅相关文献后共收集31例GDCs病例供临床参考[1-22](表1). 其中男患13例, 女患17例.年龄为早期新生儿至73岁不等. 除4例患者无任何症状外[3,5,6,22], 其余患者均出现腹痛、呕吐等症状. 本组收集病例主要行X线、CT、磁共振成像(magnetic resonance imaging, MRI)、核素扫描及超声内镜检查术(endoscopic ultrasonography, EUS)等影像学检查. 除3例选择非手术治疗外[7,8,21], 其余27例患者均行手术治疗,术后效果满意; 其中25例术后病理为良性, 2例术后病理诊断为恶性, 分别于术后6、7 mo后出现转移[12,13]. 据相关文献报道, GDCs多发于婴幼儿期, 约67%的患者在出生后一年内即可发现[7]. 甚至在Ren等[5]报道病例中, 有1例GDCs患者通过产前检查而被发现. 目前认为GDCs是一种在胚胎时期发育不良所致的先天性疾病.关于GDCs的发病机制主要包括: 胚胎期长期憩室形成假说(the persistence of fetal gut diverticula)、持续性空泡形成假设(the persistent vacuolation theory)及脊索分裂理论(the presence of separation of endoderm and notochord), 然而这些解释都未能完美的阐述GDCs的具体发病机制[8].

表1 文献病例资料

GDCs囊壁与胃壁相似,主要含有胃黏膜和平滑肌组织,甚至还存在胰腺和支气管黏膜等其他组织[9,10,14,22].Ren等[5]认为GDCs在病理学上具有以下特点: (1) GDCs壁与胃壁相连; (2) GDCs周围覆以平滑肌组织; (3) GDCs与胃肠道存在共同的血液供应; (4) GDCs与消化道相邻,囊腔与消化道管腔存在着相通或相互隔离的关系. 根据最后一点可将GDCs分为管型GDCs和球型GDCs,囊肿腔与胃腔相通者则称为管型GDCs, 与胃腔互不相通者则称为球型GDCs. GDCs主要发生于胃大弯处, 而发生于胃小弯、贲门、幽门等其他部位则相对少见[8]. 此外,GDCs还可发生于小肠、结肠和纵膈等胃外组织器官内. 本次报道病例即为发生于胃大弯处的球型GDCs, 其镜下可见平滑肌等组织.

临床上, GDCs的症状无明显特异性,主要与囊肿大小及部位相关. GDCs较小时, 患者可无任何症状, 或者出现轻微的腹部不适, 而囊肿逐渐增大后可引起机械性梗阻或压迫症状. 当囊肿发生于食管时可导致进食困难, 甚至可压迫呼吸道引起呼吸困难等症状; 若囊肿发生于胃内, 患者可出现恶心、呕吐、腹痛、腹胀、食欲不振及消化不良等症状; 发生于小肠及结肠内的GDCs则可导致机械性梗阻.有时囊腔内压力过大而导致囊肿破裂出血时, 患者可表现为消化道大出血等症状[11]. 本次病例报道中, 患者因囊内出血囊腔压力过大而出现腹部持续性剧烈疼痛, 此时亦存在囊肿破裂出血的风险.此外, GDCs的并发症还包括: 感染、出血、溃疡、穿孔、瘘道形成, 甚至癌变. 如Barussaud等[12]和Kuraoka等[13]报道的两例病例中, 术后病理回报均为腺癌.本组资料中GDCs的恶变率为6%, 应引起外科医生的重视, 如病人一般状态良好、无明确手术禁忌征, 手术治疗是一种积极稳妥的选择.

图1 腹部电子计算机断层扫描前后变化.

图2 术中可见腹腔巨大囊肿.

图3 术后病理检查结果.

上消化道造影、CT、MRI、核素扫描、超声、内镜和EUS等影像学方法有助于GDCs的术前诊断.由于管型GDCs与胃腔相通,上消化道造影可能是发现管型GDCs最便捷的检查. 在Blinder等[8]报道病例中, 患者正是通过上消化道造影检查而被诊断为管型GDCs. 然而,对于球型GDCs而言, CT的作用则显得尤为重要, 它不仅可以发现囊肿, 还能评估囊肿的大小以及与周围脏器的关系[23]. 而且CT检查能够根据囊液的CT值判断出囊内情况, 在本病例中, 正是经过对比患者两次的CT检查结果而发现囊内出血. 由于胃黏膜能特异性摄取和分泌99mTcO4-, 核医学影像表现为异位胃黏膜部位出现异常放射性浓聚, 据此可检出GDCs的异位胃黏膜, 因此核素扫描检查对于GDCs具有特殊的诊断意义[24]. 此外,由于EUS能够清晰地分辨出消化道管壁的各个层次, 较准确地判断出其病变部位, 并根据病变部位的回声性质对其作出诊断, 尤其是在鉴别诊断消化道壁内和壁外病变时具有重要意义. EUS引导下还能对囊肿行细针穿刺活检确定囊肿壁性质. 因此在诊断GDCs时, EUS具有较高的诊断价值.然而, 由于GDCs缺乏特异性的临床症状及体征, 当其生长较大且对周围组织器官产生推挤和压迫时, 单纯依靠术前影像学诊断方法很难准确判断出其起源, 有时容易误诊为肝囊肿、淋巴管囊肿、胰腺囊性肿物、胆总管囊肿和脾脏囊肿等常见的腹腔囊性疾病[2,5,13]. 本例患者由于急诊入院, 未能完善EUS检查, 仅根据术前CT检查结果而误诊为肝囊肿囊内出血.

随着囊液的不断分泌, GDCs逐渐增大, 可出现相应的临床症状, 如未及时治疗, 可诱发感染、穿孔、出血等严重并发症, 甚至癌变[12,13]. 如病人一般状态良好、无明确的手术禁忌征,应积极地进行外科干预. 治疗方法包括: 内镜下穿刺引流、腹腔镜或胸腔镜探查和开放性的手术治疗. 内镜下穿刺引流损伤最小, 适合年老体弱或暂时无法耐受手术的病人, 可通过引流缓解GDCs造成的压迫或梗阻症状, 但存在引流不畅、囊肿继续生长或癌变的风险. 腹腔镜或胸腔镜探查不仅可以明确诊断, 还可以对一些解剖结构清晰、体积较小的GDCs病灶直接进行切除; 主要应用于儿童期及青少年阶段发现的GDCs的治疗. 而对于一些囊肿体积较大、已经出现相关并发症或不排除病灶已经癌变的患者, 传统的开腹手术比较积极、稳妥; 能够最大限度的保留脏器功能,避免毗邻脏器的损伤, 根据术中病理结果适时行根治性手术, 并降低胃漏、肠漏、胰瘘、胆漏和腹腔感染等术后并发症.