马术辅助干预孤独症谱系障碍儿童的疗效及应用研究

高 延，洪 琦，罗小杏，王 丹

(深圳市宝安区妇幼保健院，广东 深圳 518133)

马术辅助干预(Equine-assisted interventions，EAI)是动物辅助干预(animal-assisted inter￣vention，AAI)的一个重要分支，是运动医学和康复医学的一个交叉领域，指在治疗过程中纳入马作为一项治疗因子的心理物理治疗方法[1]。近年来国际上大量临床研究和实践显示，马术辅助干预能显著改善一系列身心疾病患者的症状，如脑瘫、注意缺陷多动障碍、多发性硬化、脑外伤、中风、唐氏综合征、平衡障碍等疾病[2-5]。如今在瑞典等欧洲国家，马术辅助康复治疗已是政府基本医疗保障覆盖的治疗项目。孤独症谱系障碍(autistic spectrum disorder，ASD)是一种以社会交往障碍为核心表现的综合征，是造成儿童精神残疾的最直接原因之一。目前康复手段主要为药物对症干预、物理因子治疗、行为学训练等。国外研究和临床实践发现，将马术辅助干预纳入ASD的治疗中，具有其独到的优势。本研究旨在通过对ASD患者系统的训练流程及课程设置，初步探索马术辅助康复治疗对ASD患儿社交能力、认知能力等方面的疗效评价。

1研究对象与方法

1.1对象

选取2017年1至6月在深圳市宝安区妇幼保健院儿童心理行为康复科门诊就诊的患儿，按照美国《精神障碍诊断与统计手册第5版》(DSM-5)诊断标准，符合ASD症状学诊断标准，选取年龄4～18岁、目前未接受其他物理治疗、大运动发育达到4岁水平且具有骑乘能力、临床诊断为中度或以上的ASD患者20名(男16名，女4名)，年龄4.5～18岁(8.1±3.4岁)。入组儿童排除听力障碍及其他神经发育障碍疾病。全部受试儿童均征求家长同意并签署知情同意书。

1.2方法

1.2.1临床资料采集和评估

入组患儿在马术辅助干预前、后进行事件相关电位(event-related potential，ERP)失匹配负波(mismatch negativity，MMN)和P50两项神经电生理指标检测，评价患儿干预后前认知加工和抑制无关刺激功能的变化。由熟知患儿情况的抚养人填写基本情况调查表，并在患儿治疗前、治疗后分别填写ABC量表(autistic behavior checklist，ABC)、社交反应量表(social responsiveness scales,SRS)[6]、Achenbach儿童行为量表(child behavior checklist, CBCL)比较患者临床量表评分变化。

1.2.2事件相关电位检测

采用国际脑电学会10/20系统扩展的德国Brain Products制造64导电极帽记录，记录时滤波带通为0.016～100Hz，连续采样频率为500Hz。MMN检测采用被动听觉oddball范式，通过立体声音耳机左右同时给予出现概率为0.85的1 000Hz纯音和出现概率为0.15的1 200Hz纯音，分别作为标准刺激和偏差刺激。刺激持续时间300ms，间隔时间400ms，刺激总数为1 000次。P50检测采用条件—测试刺激范式，条件刺激指前一个刺激S1，测试刺激为后一个刺激S2。每一对刺激中的前后两个刺激时间间隔为500ms，每一对刺激时间间隔为3s，刺激总数为1 000对。两个范式刺激声强度均为80dB。测评无需被试主动操作，按照国际指南[7]，使儿童在坐位于检测全程观看其感兴趣的无声卡通片，以保证清醒睁眼且不对刺激声音加以主动注意。检测由经过神经电生理理论及操作严格培训的专业医生进行。

1.2.3马术辅助干预的训练方案

项目开始前由专科医生对患儿家长举办“马术辅助康复治ASD”的专题讲座，介绍马术康复技术在国外的应用历程、治疗机理，本项目的流程、课程设置等。

训练课程安排：全部课程为期12周，每周进行1次，每次持续1h。按照语言表达、理解指令、眼神接触、行为是否多动4个指标，对患者进行分组。选择病情相近的3～4名患儿一组，每位患儿配1匹治疗马匹及1名驯马员，每组由1名瑞典康复治疗师担任主训教师，1名康复辅助人员协助，家长全程参与训练过程。

训练场地及训练团队：选择瑞典设立在深圳的一所具有马术训练资质的马术学校，训练课程及流程设置由国内发育行为儿科专家、物理治疗师(physiotherapist，PT)、职业治疗师(occupational therapist，OT)、语言治疗师(speech therapist，PT)组成的团队，参照欧洲马术辅助训练基本内容结合国内马术训练环境及人员情况制定，并经过瑞典马术康复专家认定。

训练流程：学习穿戴训练装具——亲近及抚摸马匹、眼神交流——上马及放松训练——马背平衡及互动能力——骑乘中由治疗师对患者分别从行为、动作完成、语言能力等方面训练——领取食物喂饲马匹——亲近及抚摸马匹与马道别——整理物品脱下训练装具。

训练要点：①人与动物间亲密关系的建立，感觉马匹、 抚摸马匹、信任马匹、饲养马；②骑乘过程融合感知觉、平衡功能、对马匹节律性运动的适应及调节能力、言语理解及沟通能力训练；③训练内容从易到难，循序渐进；④训练过程强调团队参与，即家长、患儿、驯马员、马术治疗师及马匹密切配合，立体互动。

1.3统计学方法

2结果

2.1干预前后事件相关电位检测结果比较

20名儿童中有1人(男)各导联未见明显的MMN，数据分析中予以剔除，故最终进行脑电数据分析为19人，出波率为95%。比较干预前后MMN在Fz点的潜伏期及波幅，差异均无统计学意义(均P>0.05)，且呈现干预后潜伏期缩短、波幅增大的变化趋势，见图1。比较在干预前后Cz点S2/S1的P50波幅比值，呈现随干预波幅比值下降的趋势，差异无统计学意义(P>0.05)，见表1。

注：纯音，标准刺激=1 000Hz，偏离刺激=1 200Hz。

表1 马术辅助干预前、后患者事件相关电位各指标的比较

参数 干预前 干预后 t PCz点S2/S1P50波幅比值 1.79±8.89 1.07±4.62 0.874 0.399Fz点MMN波幅(μv) -3.84±5.07 -4.256±4.86 -0.177 0.863Fz点MMN潜伏期(ms)162.33±45.09 142.67±40.73 1.342 0.207

2.2干预前后临床量表评分变化的比较

SRS量表用以评价ASD儿童的社交功能损害情况，评分越高，症状越重。表2显示，干预后SRS总分显著降低(P<0.05)。ABC量表由于家长观察的ASD症状情况，干预后总分也显著降低(P<0.05)。干预前后ASD患儿CBCL总分无明显差异(P>0.05)。

表2 马术辅助干预前、后患者临床量表评分的

3讨论

3.1马术辅助干预对ASD儿童作用效果及评价

近5年来国外团队对马术辅助干预康复治疗应用进行了研究，绝大多数研究主要使用各种临床量表进行评价，本研究首次采用事件相关电位指标结合临床量表，评估马术辅助治疗改善ASD儿童疗效。MMN反映大脑对新传入的偏离刺激成分、与之前重复刺激非匹配的记忆痕迹整合反应，参与的脑区包括颞叶听觉加工部分和额叶前认知加工部分[8]，是评价儿童感知觉加工较好的指标，一般认为潜伏期缩短反映了神经传导速度加快，可能与突触密度增加或功能提升有关。感觉门控指标主要反映早期注意前驱加工过程，最常用听觉诱发电位P50，反映了大脑皮层对听觉刺激信息的早期注意初期阶段的加工过程以及排除无关刺激传入的自动抑制初期抑制能力[9]。正常人的S2/S1的P50波幅值比值小于1[10]，感觉门控水平正常，可防止复杂环境中丰富的刺激信息引起大脑皮层信息超载，进而保护认知功能的完整性。而某些精神疾病患者如精神分裂症、抑郁症等，无法抑制无关刺激的传入。S2/S1比值越大，感觉门控功能越弱。本研究中马术辅助康复治疗前，ASD患者MMN潜伏期在正常范围，但S2/S1的P50波幅值比值大于1，提示ASD患者同样存在对无关刺激抑制的功能障碍。经过12周训练课程，这两项电生理指标都在干预后表现趋于改善的变化趋势，MMN潜伏期呈缩短趋势，S2/S1的P50波幅值比值呈减小趋势。变化无统计学意义，可能与样本量小有关。SRS和ABC量表在干预后的得分减少，经检验有显著性差异，表现出马术辅助干预对患者的临床症状，特别是与社交相关的症状改善较明显。Hout等[11]研究者对60名2～14岁ASD患儿进行为期10周每周1次的马术辅助治疗，并使用CARS儿童期孤独症评定量表和ATEC孤独症治疗评定量表对治疗前后功能改变进行评估。结果显示，患儿的ASD症状严重程度有显著改善，其中受试者的社交能力及感觉认知能力在所有观测指标中改善最为明显。本研究结果与Hout等的研究具有一定的一致性。

3.2马术辅助干预ASD儿童的康复原理

马术辅助干预并不仅仅是骑马，还在骑行过程中引入相应专业的治疗师如PT、OT、ST、心理治疗师等，运用马所特有的自然运动节律以及本能的基础交流能力等内在特性，进行注意力、控制力、感觉统合、语言及非语言交流能力的训练[1]，在发育行为儿科专家、专业治疗师、马术指导员及家长等多方人员的参与下，实现标准化、系统性的治疗。从本研究训练流程及设置，通过以下方面达到相应治疗作用：①干预一般选择骑马速度为100～120米/分钟的慢步，相当于正常成年人的步速。三维立体空间运动重塑的试验结果表明，马匹在慢速步行时，呈现出3个轴面上的动作：在左右轴上髋关节外展和内收，在前后轴上髋关节屈曲和伸展，在垂直轴上髋关节内旋和外旋。马匹的肌肉运动信息可以通过患者下肢传导至全身，输入并易化了一种患儿平时没有机会体验的运动模式[12]，促进中枢神经将马术治疗过程中来自身体各部位及外部环境对身体刺激的感觉信息加以组织，发展儿童对自身身体的感知，同时也刺激了前庭觉和本体觉的发展。②在骑乘教学过程中，治疗师和训练师通过课程设置和教学训练任务，可以帮助儿童提升认知、语言、学习自我控制和注意力控制[13-14]。③儿童通过不断的观察到发出的指令与马匹行为执行之间的关联，理解外部互动，增强社交主动性[15]。④和马匹的身体接触、日常照料马匹，都能增强儿童与马匹的情感连接，让儿童更放松、减少焦虑情绪，再通过马匹这个媒介，逐步发展出更多的情感体验，促成与人的情感交流[16]。⑤运动训练本身即可促使大脑分泌脑内啡酞，下调多巴胺水平和多巴胺D2受体的表达[3]，可改善ASD儿童多动行为和注意力障碍。

3.3马术辅助干预及应用的下一步研究发展方向

既往国外的研究[11-16,3]显示出马术辅助干预在ASD辅助治疗中，相对于传统干预措施具有独到的优势，但若要全面应用于临床实践，还有许多问题等待解决和完善。目前国外已发表的研究以小样本患者的治疗研究为主。进行大样本随机对照设计，将增加研究内在有效性和统计学外部有效性，更好排除混杂因素的干扰[17]。未来更多的大样本、多中心、不同人种的随机双盲临床试验，可提高将以往实验结论应用到ASD患者人群的效能。目前对该治疗机制的探索还停留在少量动物实验和临床分析阶段，训练方案也都在基本流程基础上以个体化治疗为主，使得每一个患者具体的治疗经历可能不完全一样。深入研究马术辅助干预背后神经递质、激素、神经通路的作用机制，将有利于进行更严谨的训练设置，发展和规范更标准化的治疗方案，促进更好的康复效果。此外，大部分研究采取的疗效评价指标，基本上以临床症状评估量表为主，如何认识症状变化背后的生理病理本质，提示我们需要发展更敏感更有针对性的评价指标。对马术辅助干预机制的深入研究，或将对拓展评价指标、升级治疗方案带来新的契机。本研究既是国内首家开展的马术辅助康复研究，也是对ASD患者进行马术辅助干预的首次报道，同时探索了采用ERP神经电生理指标评价干预前后的效果，今后将在扩大样本量基础上再做进一步研究。