睾丸鞘膜恶性间皮瘤1例报告并文献复习

高江涛胡和平景治安毛长青李 朋

1. 郑州市第一人民医院泌尿外科（郑州 450004）；

2 上海交通大学医学院附属仁济医院泌尿外科

睾丸鞘膜恶性间皮瘤1例报告并文献复习

高江涛1胡和平1景治安1毛长青1李 朋2

1. 郑州市第一人民医院泌尿外科（郑州 450004）；

2 上海交通大学医学院附属仁济医院泌尿外科

目的总结、归纳睾丸鞘膜恶性间皮瘤的临床特点及诊治方法，提高早期诊断及治疗的意识。 方法报告1例睾丸鞘膜恶性间皮瘤患者，结合相关文献探讨睾丸鞘膜恶性间皮瘤临床表现及病理特点。结果行右侧睾丸、睾丸鞘膜及部分精索切除术，术后病理示：右侧睾丸恶性肿瘤，考虑来源于间皮。术后2个月随访患者已死亡。结论 睾丸鞘膜恶性间皮瘤临床罕见，临床症状不典型，缺少特异性肿瘤标记物，诊断主要依据病理，生物学行为进展快，治疗以根治性手术为主，辅以术后放化疗可以延长患者寿命，预后差。

间皮瘤; 睾丸肿瘤; 病例报告

睾丸鞘膜恶性间皮瘤是起源于睾丸鞘膜或白膜的恶性肿瘤，极罕见，占恶性间皮瘤的0.3%～5%[1]，目前其真正发病原因尚未明确，本文现报道临床病例1例，结合相关文献以探讨其临床表现及病理特点，为临床医生诊疗睾丸鞘膜恶性间皮瘤提供帮助。

资料与方法

患者，男，63岁，因“发现右侧阴囊增大4d”

入院。4d前发现右侧阴囊无明显诱因增大，无发热、寒颤，局部无红肿热痛，阴囊无坠胀，未作处理。在当地诊所抗炎治疗后无明显缓解来我院。彩超示：右侧睾丸鞘膜积液（大量）并鞘膜内沉积物，右侧睾丸稍增大，附睾头囊肿；左侧睾丸鞘膜积液（少量）。体检：未及浅表淋巴结肿大。阴囊皮肤无明显挛缩、增厚，双侧睾丸约15mL，无触痛，阴囊内未触及肿物。入院后行“右侧睾丸鞘膜切除术”。术中见鞘膜积液呈淡红色血性，睾丸鞘膜明显增厚，术后鞘膜积液常规提示：微混，WBC 2～5/HP，RBC+++，可见血凝块。切除睾丸鞘膜送病理检查提示“(右侧睾丸鞘膜)考虑恶性病变略呈淡黄色。行免疫组化CK7(+)、CK20(-)、 villin(-)、 CAM5.2(+) 、Ki-67（+），回示“恶性肿瘤，考虑来源于间皮”。盆部CT、胸部正位片、肝胆胰脾彩超、心电图均未见明显异常。于2011年11月25日全麻气管插管下行“右侧睾丸根治切除术”。术中切除睾丸及淋巴结送病理检查。

结 果

病理结果提示：右侧睾丸恶性肿瘤，右侧精索及切缘见恶性肿瘤组织，（右腹股沟淋巴结）未见恶性肿瘤组织转移 0/3，考虑肿瘤组织浸润及转移可能。请我院肿瘤外科会诊后拟行化疗，患者要求出院。术后2个月随访患者已死亡。

讨 论

恶性间皮瘤来源于间质的所有的恶性弥散性原发肿瘤，包括间皮细胞或成纤维细胞样的部分间皮细胞。恶性间皮瘤较为少见，最常见的原发部位为胸膜，其次为腹膜、心包膜及生殖系统。睾丸鞘膜恶性间皮瘤更为罕见，其发生率在间皮瘤总数占0.3%～5%，迄今为止国外文献报道总数约100例左右，国内散在个例报道不超过10例[2]。

睾丸鞘膜恶性间皮瘤诊断依靠外科镜检、免疫组织化学和电镜技术，影像学检查如CT及MRI检查有助于决定肿瘤分期。治疗则主要依赖于手术为主，化疗以及放疗为辅。

睾丸鞘膜恶性间皮瘤的真正发病原因尚未明确，国内外多数学者认为其发病与患者接触石棉有关。Plas等[3]调查了74名患者，发现34.2%的患者有石棉接触史，潜伏期一般较长，最长甚至可达40年[4,5]。另外，睾丸陈旧性损伤、斜疝和长期鞘膜积液也可能是本病发生的易感因素[6]。

大多数鞘膜恶性间皮瘤缺乏特异的临床表现。诊断的临床要点主要是通过术中发现血性积液、鞘膜上乳头状肿物或鞘膜纤维性增厚等情况，怀疑恶性可能，进而行病理检查证实。本病例患者入院前仅有局部睾丸鞘膜积液，不痛，余无任何阳性体征。值得一提的是，该患者在术后无明显诱因出现高热，达39℃，而患者本人精神可，无明显不适，查体无明显阳性体征，手术切口无感染征象，行血常规及生化检查亦无明显异常，具体病因尚不明确，考虑瘤细胞入血所致机体免疫反应可能。

因该肿瘤无明显特异临床表现，故其病理分型尤为重要。其病理组织学特点为肿瘤细胞双向分化，同时含有上皮和间质成分，其免疫组化特点与胸膜恶性间皮瘤相似，calretinin、EMA、thrombomodulin、CK5/6和CK7阳性，而CK20和CEA阴性[1]。该肿瘤的电镜特征提示肿瘤细胞主要依靠胞间连接，包括桥粒和连接复合体。胞浆中发现大量微丝，包括一些张力原纤维[1]。本病人睾丸病理提示已有肿瘤细胞，进而行免疫组织化学检测确诊来源于间皮，提示间皮瘤已侵犯该侧睾丸及精索组织，尚未侵犯该侧淋巴结。

该病的治疗以手术为主，可辅助放疗及化疗，效果欠佳。手术方式目前尚不统一，由于鞘膜问皮瘤有侵犯睾丸、精索和阴囊的可能，因此多数学者建议采用高达腹股沟管内环口的高位睾丸根治性切除术，或是更积极的半侧阴囊切除术。据报道，单纯切除睾丸鞘膜、阴囊睾丸切除及腹股沟高位睾丸切除的局部复发率分别为35.7%、10.5%和115%[3]。因此，根治性睾丸切除是治疗睾丸鞘膜恶性间皮瘤的首选手术方式。目前是否行腹股沟淋巴结及髂血管淋巴结清扫存在争议。患者诊断时腹膜后、腹股沟及髂血管周围淋巴结转移的发生率分别为8.5%、5.1%和3.4%[3]。因该肿瘤极易侵犯睾丸组织，故本人认为在手术过程中应积极清扫淋巴结组织，尤其是发现可疑淋巴结应送活检，以评价该肿瘤的分期及预后。

除手术治疗该肿瘤外，由于放化疗效果缺乏大样本的对比研究，根据已有的文献报道，其辅助治疗的疗效尚不确定 。Plas等[3]分析了l7例患者接受化疗的结果，仅2例患者得到部分缓解；同时分析了10例患者接受放疗的结果，5例随访12个月后达到完全缓解，1例3个月后达到部分缓解，总有效率60%。

睾丸鞘膜恶性间皮瘤恶性度较高，患者术后生存期为2～64个月，中位生存期是23个月[5]。因此，建议在术后2年内每3个月复查一次。肿瘤复发与患者生存率有密切关系，显而易见远处转移患者的生存率明显短于肿瘤局限性患者。本病例中该患者就诊时一般状况可，到死亡仅3月余，病理提示腹股沟管内环口精索已有肿瘤浸润，考虑术前肿瘤已有转移所致。

1 Chekol SS, Sun CC. Malignant mesothelioma of thetunica vaginalis testis: diagnostic studies and differential diagnosis.Arch Pathol Lab Med2012;136(1):113-117

2 Chen JL, Hsu YH. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis: a case report and literature review.Kaohsiung J Med Sci2009; 25(2): 77-81

3 Plas E, Riedl CR, Pf uger H. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis: review of the literature and assessment of prognostic parameters.Cancer1998; 83(12): 2437-2446

4 Guney N, Basaran M, Karayigit E,et al.Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis: a case report and review of the literature.Med Oncol2007; 24(4): 449-452

5 Ikegami Y, Kawai N, Tozawa K,et al.Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis related to recent asbestos.Int J Urol2008; 15(6): 560-561

6 Vianna NJ, Polan AK. Non-occupational exposure to asbestos and malignant mesothelioma in female. Lancet 1978; 1(8073): 1061-1063

（2014-02-10收稿）

Malignant mesothelioma of testis tunica vaginalis: report of a case and literatures review

Gao Jiangtao1, Hu Heping1, Jing Zhi’an1, Mao Changqing1, Li Peng2
1. Department of Urology, First People's Hospital of Zhengzhou, Zhengzhou 450004, China; 2. Department of Urology, Renji Hospital ,Shanghai Jiao Tong University School of Medicine

ObjectiveTo study the clinical and pathological features, diagnosis and treatment of malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis.MethodsA case of malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis was reported and the related literatures were reviewed.ResultsThe patient was A 63 years old and his B-ultrasound result showed obvious liquid anechoic area around the testis, the tunica vaginalis was resected radically. Pathological analysis of testis tunica vaginalis demonstrated malignant mesothelium-derived carcinoma. Two months later, the patient died.ConclusionMalignant mesothelioma of the tunica vaginalis is a rare disease of the testis with potentially aggressive behavior. Due to the lack of tumor clinic characteristic symptoms and specif c tumor maker, correct preoperative diagnosis is extremely diff cult. Radical surgical treatment is a major treatment and after operation chemoradiotherapy can improve survival of the patients. Totally the patient has an indicator of poor prognosis.

mesothelioma; testicular neoplasms; case reports

10.3969/j.issn.1008-0848.2014.06.011

R737.21